5 - Asociacion Medica de Puerto Rico
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5 - Asociacion Medica de Puerto Rico
B LETIN médico-científico de la asociación médica de puerto rico https://www.asocmedpr.org Año 2014 - Volumen 106 - Número 1 Haz tu nómina con la aplicación de “Mi Nómina PR” Usted podrá procesar su nómina de una manera fácil, rápida y segura. OBTENGA 90 DIAS GRATIS Incluye: Cómputo de Nómina Talonario para cada empleado Informe Detallado de nómina patronal Informe de Depósitos mensuales Planillas Patronales, trimestrales y anuales Reporte de vacaciones y enfermedad Costos desde .99 centavos por empleado por nómina Para mayor información Tel. 787.710.7745 Eduardo Figueroa sales@minominapr.com COMPATIBLE CON IPHONE, IPADS, ANDROIDS Y EN EL BROWSER DE SU PREFERENCIA Asociacion Medica de Puerto Rico Junta de Directores 2013/2014 Dra. Wanda G. Velez Andujar Presidente Dr. Ricardo Marrero Santiago Dr. Eliud López Vélez Dr. Natalio Izquierdo Encarnación Dr. Gonzalo González Liboy Dr. José R. Villamil Rodríguez Tesorero Dr. Rolance G. Chavier Roper Dra. Ilsa Figueroa Dr. Luis A. Román Irizarry Dra. Hilda Ocasio Maldonado Dr. Rafael Fernández Feliberti Dr. Raúl A. Yordán Dr. Salvador Torrós Romeu Dr. Jaime M. Díaz Hernandez Dra. Mildred R. Arché Dr. Benigno López López Dr. Rubén Rivera Carrión Presidente electo Presidente saliente Secretaria Vicepres. Cámara Delegados Delegado AMA Delegado AMA Delegado Alt. AMA Vicepresidente AMPR Vicepresidente AMPR Delegado Alterno AMA Pres. Distrito Este Vicepresidente AMPR Pres. Cámara Delegados Pres. Distrito Central Pres. Distrito Sur Dr. Humberto Lugo Vicente Presidente de la Junta Editora del Boletin 2 5 MENSAJE DEL PRESIDENTE 43 PASTEURELLA MULTOCIDA: A nightmare for a replaced joint and the challenge to save it Wanda G. Velez Andujar, MD ORIGINAL ARTICLES / ARTICULOS ORIGINALES 6 OSTEOPOROSIS KNOWLEDGE IN PATIENTS WITH A FIRST FRAGILITY FRACTURE IN PUERTO RICO Leyda M. Díaz-Correa MD, Lilliana M. RamírezGarcía MD, Leslianne E. Castro-Santana MD, Luis M. Vilá, Mda 12 PSYCHOSOCIAL FACTORS ASSOCIATED WITH FAILURE TO USE CONTRACEPTION AMONG ADOLESCENTS WITH REPEAT PREGNANCIES IN PUERTO RICO Malieri Colón MD, Rosa Martínez MD, Michelle Tulla MD, José Pérez MD, Yadiris Santaella RN, Linda Laras MD 17 MANEJO ENDOVASCULAR DE LAS FISTULAS DURALES AL SENO CAVERNOSO Marco Zenteno MD, Jorge Santos Franco MD, Luis Rafael Moscote-Salazar MD, Angel Lee MD 27 RISK FACTORS FOR HYSTERECTOMY IN ABNORMAL PLACENTATION AT THE UNIVERSITY DISTRICT HOSPITAL Mireily Rivera-Rosado, MD, Iehsus S. Flores-Pérez MD, Keimari Méndez MD, Juana I. Rivera-Viñas MD CASE REPORT / REPORTE DE CASOS 30 MENINGEAL MELANOCYTOMA: Report and Literature Review Case Rodrigo Kraft Rovere, Carini Dagnoni, Godofredo Gomes de Oliveira, Jaqueline Sapelli 33 SORDERA NEUROSENSORIAL Y ANEURISMA DE LA ARTERIA VERTEBRAL: Manejo Endovascular Marco Zeneno MD, Luis Rafael Moscote-Salazar MD, Hernando Alvis-Miranda MDb, Angel Lee MD 40 ABRUPT ONSET OF MUSCLE DYSFUNCTION AFTER TREATMENT FOR GRAVE’S DISEASE: A Case Report José Hernán Martínez MD, Alfredo Sánchez MD, Oberto Torres MD, Coromoto Palermo MD, Mónica Santiago MD, Carlos Figueroa MD, Rafael Trinidad MD, Michelle Mangual MD, Madeleine Gutierrez MD, Eva González MD, María de Lourdes Miranda MD Felipe A. Vélez MD, Iván Enrique Laboy Ortiz MD, Reynaldo López MD, Alfredo Sánchez MD, Miguel Colón MD, José Hernán Martínez MD 46 JUST A FLARE…The Pandora’s Box approach Maryangely Moreno MD, Iván Enrique Laboy Ortíz MD, Felipe A. Vélez MD , Alfredo Sánchez MD, Adolfo Rodríguez MD, Miguel Colón MDc, José Hernán Martínez MD 49 YOUNG FEMALE WITH ACROMEGALOID FEATURES AND PITUITARY MACROADENOMA: What is your Diagnosis? José Hernán Martínez MD, Carlos Figueroa-Núñez MD, Paola Mansilla-Letelier MD, Coromoto Palermo-Garofalo MD, Mónica Santiago MD, Oberto Torres MD, Rafael Trinidad MD, Michelle Mangual-García MD, Alfredo Sánchez MD, Madelin Gutierrez MD, María de Lourdes Miranda MD, Eva González MD 54 AN UNUSUAL CASE OF A BORDERLINE BRENNER TUMOR ASSOCIATED WITH BILATERAL SEROUS CYSTADENOMA AND ENDOMETRIAL CARCINOMA I N D E X Daniel Cruz-Galarza MD, Omar Pérez-Rodríguez MD, Joaquín Laboy-Torres MD, Silvia Gutiérrez-Rivera MD 57 WANDERING SPLEEN TORSION CAUSING ACUTE ABDOMINAL PAIN IN A CHILD: Case Report and Review of Literature Carlos I. Llorens Marina, Alex Cedeño, Humberto Lugo-Vicente, Cristel Chapel, Glorimar Rivera, Antonio Diaz REVIEW ARTICLES / ARTICULOS DE RESEÑA 60 MANEJO NEUROCRÍTICO DE LA GLICEMIA EN LA HEMORRAGIA INTRACEREBRAL ESPONTÁNEA: Revisión de la Literatura Sandy Zuleica Navas-Marrugo, Hernando Raphael Alvis-Miranda, Luis Rafael Moscote-Salazar 69 UTERINE CURETTAGE IN POST-PARTUM PATIENTS WITH SEVERE PREECLAMPSIA: Removal of Trophoblastic tissue can alter the progression of this condition Alma C. Ponton MD, Iehsus S. Flores MD, Juana I. Rivera-Viñas MD, Susana Schwarz MD Pintura de la portada: La peste de Atenas (1652), por Michael Sweerts Basado en el contexto histórico narrado por el historiador Tucídides en el año 428 a.c. Catalogado en Cumulative Index e Index Medicus Listed in Cumulative Index and Index Medicus No. ISSN-0004-4849. Registrado en Latindex -Sistema Regional de Información en Línea para Revistas Científicas de América Latina, el Caribe, España y Portugal OFICINAS ADMINISTRATIVAS: Asociación Médica de Puerto Rico PO Box 9387 • SANTURCE, Puerto Rico 00908-9387 Tel 787-721-6969 • Fax: 787- 724-5208 - Email: secretaria@asocmedpr.org ANUNCIOS EN BOLETIN, WEBSITEy NEWSLETTER: Tel.: (787) 721-6939 Ext. Informártica - itsupport@asocmedpr.org Web Site: www.asocmedpr.org Ilustración digital de cubierta y diseño gráfico realizados por Juan Laborde-Crocela en la Oficina de Informática de la AMPR. Impreso en los talleres gráficos digitales de la Asociación Médica de Puerto Rico E-mail:itsupport@asocmedpr.org 3 Nuestras Estrellas de Calidad Felicidades doctores. Rompieron la curva al lograr un nivel de 4 a 5 en sus métricas de calidad. Dra. Ada San Antonio Piñeiro, Grupo Cuidado Geriátrico Médico Integral, San Juan Dra. Ana Padró Díaz, Southern Medical Alliance, Ponce Dr. Antolín Padilla Morales, Grupo Médico Geriátrico, Guaynabo Dr. Baltazar Rodríguez Cruz, Villa los Santos Advantage, Lares Dr. Benjamín Velázquez López, East Coast Medical Group, Fajardo Dr. Carlos Ariza Arias, Castellana Physician Services MN, San Juan Dr. Domingo Acosta Albino, Solidarity Medical Group, Mayagüez Dr. Edwin Rodríguez Allende, Castellana Physician Services SE, Aibonito Dr. Ferdinand Marín Rivera, Advantage Medical Group, Salinas Dr. José Ayala Berríos, Grupo Médico Geriátrico, Bayamón Dr. José Colón Gaztambide, Castellana Physician Services SE, Juana Díaz Dr. José Pastrana Sierra, Grupo Médico Geriátrico, Guaynabo Dr. Kevin Toro Barros, Southern Medical Alliance, Yauco Dra. Lynette Ortiz Toro, Grupo Advantage del Oeste, Cabo Rojo Dra. María Hernández Morales, Castellana Physician Services MN, Naranjito El compromiso con la calidad que tienen los proveedores de nuestra red queda evidenciado al haber obtenido las puntuaciones más altas en su ejecución de medidas de cuidado preventivo, manejo de condiciones crónicas y tratamientos farmacológicos para nuestros afiliados. En MMM y PMC establecimos estas métricas para evaluar el desempeño de los proveedores basado en indicadores específicos de calidad en una escala de uno a cinco. El cumplimiento sobresaliente de nuestros proveedores con estas medidas nos ayuda a cumplir con el Programa de Clasificación 5 Estrellas establecido a los Medicare Advantage por los Centros de Servicios de Medicare y Medicaid. Ya son sobre 190 médicos primarios que oficialmente han alcanzado un nivel entre 4 a 5. ¡Cada día se suman más! Dr. Pablo Acosta Vélez, Southern Medical Alliance, Yauco Dra. Patricia Rodríguez Valdés, Castellana Physician Services E, Caguas Dr. Radamés Marín Vieira, Southern Medical Alliance, Yauco Dr. Ramón Torrado Frías, Island Medical Group, Arecibo Dr. Víctor Zapata Guzmán, Island Medical Group, Bayamón Estos 20 médicos se destacan en los primeros lugares, tomando en cuenta la complejidad y volumen de sus respectivos paneles de pacientes. Estamos orgullosos del compromiso de nuestros proveedores con nuestros afiliados para lograr un cuidado adecuado y el seguimiento preventivo que necesitan. of Puerto Rico, Inc. Mensaje del Presidente 5 Wanda G. Vélez Andújar MD ¡Hola! Al igual que todos los pasados presidentes de la AMPR, estoy trabajando para continuar dándole servicio a nuestros miembros. Entre los muchos campos que quiero atender, he centrado mi interés en las Educaciones Médicas Continuadas (“CME” en inglés). Cuanto más les facilitemos a nuestros médicos el mantenerse al día en sus conocimientos, cuanto mejor servicio le brindarán a sus pacientes y por ende a todo nuestro pueblo. Mi ambición de educación se extiende más allá de la medicina. Por razones históricas, en este momento la generación de médicos que se levanta tiene un completo dominio del mundo cibernético. No obstante, muchos de los médicos en cuyos hombros sigue estando la salud de Puerto Rico no necesariamente son tan diestros en las computadoras como quisieran y/o necesitan. Por esto, hemos incluido cursos de cómo aprovechar y disfrutar de las computadoras. ¡Tenemos que todos llegar al siglo 21! Para las “CME”, tenemos programadas múltiples jornadas los sábados por la tarde, dónde presentaremos importantísimos y variados temas de actualidad. Presentaremos conferencias sobre el ICD-10, HIPAA, HITECH, OMNIBUS, el Récord Electrónico de Salud, entre otros. Este año ofreceremos dos mini convenciones en nuestra Casa Sede no sólo para actualizar a los participantes, sino que también ofreceremos “CME” para cumplir con las educaciones exigidas por la Junta de Licenciamiento y Disciplina Médica de Puerto Rico para nuestra recertificación trienial. La Asociación Médica de Puerto Rico se tiene que reconocer y distinguir por las educaciones. Y, como “no sólo de pan vive el hombre”, después del verano tendremos invitados a varios artistas puertorriqueños que expondrán sus obras en la Asociación Médica de Puerto Rico. Ya tenemos confirmados al Sr. Wichie Torres, la señora Violeta Guzmán Matos, el Sr. Wichie Torres Wale, el Sr. Julián Ruiz y el Sr. Francisco García Burgos. Todos son artistas reconocidos en Puerto Rico e internacionalmente. Prontamente les daremos más detalles para que nos puedan acompañar durante esos días. Para los aficionados del Golf, ya estamos trabajando un torneo. El Dr. Mickey Lugo de Guayama aceptó la responsabilidad de dirigir esta actividad, la cual tenemos programada para mayo 2015. ¡A así que a practicar! Seguiré informándoles de nuestras actividades en nuestra página cibernética www.asocmedpr.org. A los que aún no se han unido a nuestra Asociación, los invitamos a que llenen su solicitud. 6 Original Articles/Articulos Originales OSTEOPOROSIS KNOWLEDGE IN PATIENTS WITH A FIRST FRAGILITY FRACTURE IN PUERTO RICO Leyda M. Díaz-Correa MDa, Lilliana M. RamírezGarcía MDb, Leslianne E. Castro-Santana MDa, Luis M. Vilá, MDa* Division of Rheumatology, Department of Medicine, University of Puerto Rico Medical Sciences Campus, San Juan, Puerto Rico. b Department of Medicine, University of Puerto Rico, Medical Sciences Campus, San Juan, Puerto Rico. *Corresponding author: Luis M. Vilá MD - Chief and Program Director, Division of Rheumatology University of Puerto Rico Medical Sciences Campus, PO Box 365067, San Juan, PR 00936-5067. E-mail: luis.vila2@upr.edu a INTRODUCTION Osteoporosis is a common disease characterized by low bone mass and micro-architectural deterioration of bone tissue resulting in skeletal fragility and increased risk for fractures (1). In 2002, the National Osteoporosis Foundation estimated that 44 million people in the United States had osteoporosis or low bone mass, accounting for 55% of the population aged 50 years or older (2). According to the 2005-2006 National Health and Nutrition Examination Survey, an estimated 5.3 million of older men and women in the US had osteoporosis at the femoral neck, and 34.5 million had osteopenia (3). Osteoporotic fractures are those occurring from a fall from a standing height or less, without major trauma. In 2000 there was an estimate of nine million osteoporotic fractures worldwide, of which 1.6 million occurred in the hips, 1.7 million in the forearms, and 1.4 million in the vertebrae (4). Fractures of the hip and spine are associated with an increased morbidity and mortality, and may result in limitation of ambulation, depression, loss of independence, and chronic pain (5). In particular, hip fractures result in 10% to 20% mortality within the next six months (5). Screening for osteoporosis involves fracture risk assessment and measurement of bone mineral density (BMD). Patients’ knowledge about osteoporosis is essential in the evaluation and management of patients at risk for osteoporotic fractures. Palacios et al, found that patients with adequate knowledge about osteoporosis tend to be more compliant with osteoporosis therapy (6). Another study showed that patients with adequate knowledge about osteoporosis risk factors have more confidence in performing activities of daily living, greater lower extremity strength, and lower fall risk (7). Only few studies have evaluated the knowledge about osteoporosis in patients with fragility fractures (8-9). Furthermore, to date, there are no studies evaluating the knowledge about osteoporosis in hospitalized patients with a first osteoporotic fracture. Thus, the aim of this study was to evaluate the level of knowledge about osteoporosis in patients with a first fragility fracture, and to determine the factors associated with lack of knowledge. ABSTRACT Purpose: To determine the level of knowledge about osteoporosis and factors associated with low level of knowledge in patients with a first osteoporotic fracture. Methods: A cross-sectional study in adult patients with a first osteoporotic fracture admitted to the University Hospital of the Puerto Rico Medical Center, San Juan, Puerto Rico was performed. Socio-demographic parameters, clinical features, and pharmacologic treatment were examined. A validated questionnaire was used to assess subjects’ level of knowledge about osteoporosis. Differences between study groups were evaluated using chi-square and Student’s t tests, as appropriate. Results: A total of 54 patients participated in the study. The mean (SD) age was 73.7 (10.7) years; 77.8% were females. Overall, 61.1% of the participants had a low level of knowledge about osteoporosis. Patients with low level of knowledge were more likely to have the Puerto Rico Government health insurance, lower level of education, and higher hip FRAX scores than those with mid/high level of knowledge. Also, they were less likely to receive osteoporosis counseling by their primary care physicians (PCP), have prior BMD measurement, receive bisphosphonates/raloxifene treatment, and to take calcium and vitamin D supplements. Conclusions: In this population of Hispanic patients with a first osteoporotic fracture, the majority had a low level of knowledge about osteoporosis. Low knowledge was associated with low socio-economic status, lack of counseling about osteoporosis by PCP, prior BMD measurement, and osteoporosis treatment. Better efforts should be undertaken to educate, identify, and manage patients at risk for osteoporotic fractures. Index words: osteoporosis, knowledge, patients, first, fragility, fracture, Puerto Rico METHODS Study population Level of knowledge was categorized as follows: high level o f knowledge (score from 15 to 18), mid level of knowledge (score from 10 to 14), and low level of knowledge (score less than 10). A cross-sectional study was performed in adult patients with a first low-trauma osteoporotic fracture admitted to the orthopedic ward of the University Hospital of the Puerto Rico Medical Center, San Juan, Puerto Rico. Female adult patients aged 50 years or older, and patients admitted to the orthopedic ward with their first low-trauma osteoporotic fracture were included in the study. Patients younger than 50 years of age, history of previous fragility fractures, and patients with dementia or mental illness who were unable to consent were excluded from the study. Patients were enrolled from January 2011 to April 2012. A written informed consent was obtained for each patient. The Institutional Review Board of the University of Puerto Rico Medical Sciences Campus approved the study. The Statistical Package of Social Sciences (version 14.0; SPSS, Chicago, Illinois) program was used to perform the univariate and bivariate analyses. Differences in the socio-demographic parameters, health-related behaviors, comorbid conditions, and pharmacologic treatments were compared between patients having low level of knowledge about osteoporosis and those with mid to high level of knowledge. The chisquare test was used to evaluate differences between dichotomous variables and the Student t test was used to evaluate mean differences. A p value of <0.05 was considered to be statistically significant. Variables RESULTS A structured questionnaire was used to gather the socio-demographic parameters, health-related behaviors, comorbid conditions, and pharmacologic treatments in patients with a first osteoporotic fracture. Socio-demographic parameters included age, gender, ethnicity, annual income, level of education, and type of healthcare insurance. Comorbid conditions included overweight/obesity; diabetes mellitus, thyroid disease, chronic kidney disease, liver disease, hyperparathyroidism, asthma, dementia, intestinal diseases, epilepsy, anxiety, depression, rheumatoid arthritis, systemic lupus erythematosus, scleroderma, polymyositis/ dermatomyositis, and systemic vasculitis were determined. Pharmacological treatments for osteoporosis and drugs that may induce osteoporosis were examined. Also, prior counseling about osteoporosis by primary care physicians (PCP) and previous BMD measurement were ascertained. A total of 157 patients with osteoporotic fractures were screened, but only 52 met the inclusion criteria. Of the patients excluded, 62 had altered mental status and were unable to consent or participate in the study, 35 had previous fragility fractures, and 6 refused to participate in the study. The mean (standard deviation, SD) age was 73.7 (10.7) years; 42 (77.8%) were females. Fifty-two (96.3%) patients were Puerto Ricans and 2 (3.7%) were non-Puerto Rican Hispanics. Overall, 33 (61.1%) of the participants had a low level of knowledge about osteoporosis, 12 (22.2%) had mid level of knowledge, and 9 (16.7%) had high level of knowledge. Only 20 (37.0%) patients acknowledged having counseling about osteoporosis by their PCP. Previous BMD measurement was done in 14 (25.9%) patients. Thirteen (24.1%) patients were taking calcium supplements and 13 (24.1%) were taking vitamin D supplements at the moment of the fracture. Current use of osteoporosis therapy with either bisphosphonates or raloxifene was reported by 3 (5.6%) patients. The World Health Organization (WHO) Fracture Risk Assessment (FRAX) tool was used to estimate the major risk factors for osteoporotic fractures. Using risk factors for osteoporosis and the femoral neck T-score, the FRAX estimates the 10-year probability of hip fracture or major osteoporotic fractures combined (hip, spine, shoulder, or wrist) for an untreated patient (10). The risk factors to calculate the FRAX score includes age, sex, body mass index, previous fracture, parental hip fracture, current smoking, glucocorticoid use, rheumatoid arthritis, disorders strongly associated with osteoporosis, and alcohol intake. In our study, the FRAX was calculated without the femoral T-score because most patients did not have previous measurement of BMD. Subjects’ knowledge about osteoporosis and its risk factors were determined using a validated questionnaire developed by Azoh (11). This instrument comprises 18 items in three categories. The first category (items 1 to 8) inquires about the association of osteoporosis with fractures, the second category (items 9 to 15) ascertains knowledge about risk factors, and the last category (items 14 to 18) pertains to preventive measures. Each affirmative answer had a value of “1”. Statistical analysis Table 1 shows the socio-demographic features and counseling about osteoporosis in patients with low and mid/high level of knowledge. Patients with low level of knowledge were more likely to have the Puerto Rico Government healthcare insurance or being uninsured (54.5% vs. 45.5%, p=0.009), and have < 12 years of education (69.7% vs. 28.6%, p=0.003) than those with mid/high level of knowledge. Also, they were less likely to receive counseling about osteoporosis by their PCP (15.2% vs. 71.4%, p<0.001). No significant differences were found for age, gender, and annual income among the study groups. Comorbid conditions, FRAX scores, and prior BMD measurement are depicted in Table 2. Patients with low level of knowledge had higher FRAX scores (mean [SD]) for hip fracture (8.1 [8.6] vs. 4.7 [6.2], p=0.049), and were less likely to have previous BMD measurement (15.2% vs. 42.9%, p=0.023) and have type 2 diabetes mellitus (27.3% vs. 61.9%, p=0.012) than those with mid/high level of knowledge. No significant differences were found for overweight/obesity, osteoarthritis or chronic kidney disease. Other comorbid conditions 7 Table 1. Socio-demographic features and counseling about osteoporosis in patients with low level and mid/high level of knowledge about osteoporosis (n=54). were either not present (intestinal diseases, epilepsy, systemic lupus erythematosus, scleroderma, polymyositis/dermatomyositis, and systemic vasculitis) or present in only few patients (thyroid disease, liver disease, hyperparathyroidism, asthma, dementia, anxiety, depression, rheumatoid arthritis); thus, group comparisons could not be performed. Current intake of calcium supplements, vitamin D supplements, bisphosphonates and raloxifene are shown in Table 3. Patients with low level of knowledge were less likely to take calcium supplements (12.1% vs. 42.9%, p=0.010), vitamin D supplements (12.1% vs. 42.9%, p=0.010) and bisphosphonates / raloxifene (0% vs. 14.3%, p=0.025) than those with mid/high level of knowledge. DISCUSSION In this population of Hispanic patients with a first osteoporotic fracture, most had a low level of knowledge about osteoporosis. Low level of knowledge was associated with low socioeconomic status, lack of counseling about osteoporosis by their PCP, higher FRAX scores for hip fracture, no prior BMD measurement, and no current treatment for osteoporosis. Conversely, those with mid/high level of knowledge were more likely to have type 2 Diabetes Mellitus. Our results are in agreement with previous studies (6-7,12). Burke-Doe and colleagues determined the knowledge about osteoporosis risk factors in a sample of an independent living retirement community of people aged 50 years or older, and showed that 64% of participants had less than 50% correct response rate (7). Also, in patients with postmenopausal osteoporosis Palacios et al found that only 22.6% had an adequate knowledge about osteoporosis (6). Finally, a study evaluating knowledge about osteoporosis in women aged 50 years or older in Puerto Rico showed that three quarters of respondents could not identify risk factors for osteoporosis (12). 8 Osteoporosis knowledge among patients with osteoporotic fractures has been evaluated in some studies (8-9). Giangregorio et al, reported that in a population of patients treated for fragility fractures, 75% knew the definition of osteoporosis (8). When compared to our study, a higher-level knowledge was achieved in those patients most likely because that study was conducted within 24 months after the incident fracture, and included patients with previous fragility fracture; therefore, it is plausible that they had received education about osteoporosis. Conversely, a study of postmenopausal women with minimal trauma fractures demonstrated that most were unaware about the association between osteoporosis and minimal trauma fractures (9). To our knowledge, no previous studies have evaluated hospitalized patients having their first fragility fracture. Our study revealed that patients having the Puerto Rico Government health insurance or being uninsured and those with low level of education were more likely to have low level of knowledge about osteoporosis. In order to be eligible for the Puerto Rico Government health insurance, the annual family income must be at or below poverty level according to US standards. Therefore, having this insurance is an indicator of a low socioeconomic status. Similarly, a study of Costa-Paiva et al showed that the level of education and socioeconomic status was closely associated with the level of knowledge about osteoporosis in postmenopausal women with osteoporosis (13). Also, Giangregorio et al, demonstrated that higher education level was associated with the probability of an individual to provide a correct definition of osteoporosis (8). Patients with mid/high level of knowledge were more likely to have type 2 Diabetes Mellitus. This finding could be explained by the fact that patients with diabetes mellitus tend to visit more frequently their PCP and endocrinologists and thus, are more likely to receive counseling about osteoporosis. According to the United States Preventive Services Table 2. Selected comorbid conditions, FRAX score, and previous bone mineral density measurement in patients with low level and mid/high level of knowledge about osteoporosis (n=54). Table 3. Bone mineral density ascertainment and intake of calcium and vitamin D supplements, bisphosphonates and raloxifene in patients with low level and mid/high level of knowledge about osteoporosis (n=54). Task Force, screening for osteoporosis is recommended for all women aged 65 years or older and in younger women whose fracture risk is equal to or greater than that of 65-year-old white women who have no additional risk factors (14). Women older than 65 years of age mainly comprised our study population; therefore, most of them had a clear indication for BMD measurement. However, we found that only one fourth of our patients had previous BMD measurement. Also, nearly 25% were using calcium and vitamin D supplements, and only 5.6% were using either bisphosphonates or raloxifene. Physicians could relate these findings to lack of screening and education, as 37.0% of respondents did not receive counseling about osteoporosis by their PCP. This observation is consistent with the study by Cohen et al, which showed that osteoporosis screening was conducted in only 56% of patients seen at a large multisite primary care group practice (15). Our study had some limitations. First, was a cross-sectional study and as such has the limitations inherent to this type of design. Second, the study sample size was small. Several patients were excluded because they had altered mental status that could be related to pain medications, Alzheimer’s disease or other types of dementia. Nonetheless, our findings are so evident that enrolling further patients probably would not affect the results. In conclusion, in this population of Hispanic patients with a first osteoporotic fracture most had a low level of knowledge about osteoporosis. Better efforts should be undertaken to educate, identify and manage patients at risk for osteoporotic fractures. Group-based multidisciplinary education programs may improve patients’ knowledge about osteoporosis (16). Also, an effort should be done to educate hospitalized patients with osteoporotic fractures before discharge to continue adequate follow up and management of this condition. Orthopedic surgeons play an important role in the management of hospitalized patients with fractures, but some studies have demonstrated that they lack expertise in managing osteoporosis (17-18). Therefore, other healthcare providers should be involved in the management of hospitalized patients to ensure the best possible patient care. REFERENCES 1. Consensus development conference: prophylaxis and treatment of osteoporosis. Am J Med. 1991;90:107-10. 2. National Osteoporosis Foundation. America’s Bone Health: The State of Osteoporosis and Low Bone Mass in Our Nation. Washington, DC: National Osteoporosis Foundation; 2002. 3. Looker AC, Melton LJ 3rd, Harris TB, Borrud LG, Shepherd JA. Prevalence and trends in low femur bone density among older US adults: NHANES 2005-2006 compared with NHANES III. J Bone Miner Res. 2010;25:64-71. 4. Johnell O, Kanis JA. An estimate of the worldwide prevalence and disability associated with osteoporotic fractures. Osteoporos Int. 2006; 17(12):1726-33. 5. Riggs BL, Melton LJ 3rd. The worldwide problem of osteoporosis: insights afforded by epidemiology. Bone 1995; 17(5 Suppl):505S-511S 6. Palacios S, Sánchez-Borrego R, Neyro JL, Quereda F., Vazquez F, Pérez M, Pérez, M. Knowledge and compliance from patients with post-menopausal osteoporosis treatment. Menopause Int. 2009; 15:113-9 7. Burke-Doe A, Hudson A, Werth H, Riordan DG. Knowledge of osteoporosis risk factors and prevalence of risk factors for osteoporosis, falls, and fractures in functionally independent older adults. J Geriatr Phys Ther 2008; 31:11-7 9 8. Giangregorio L, Thabane L, Cranney A, Adili A, deBeer J, Dolovich L, Adachi JD, Papaioannou A. Osteoporosis knowledge among individuals with recent fragility fracture. Orthop Nurs. 2010;29:99-107. 9. Edwards BJ, Iris M, Ferkel E, Feinglass J. Postmenopausal women with minimal trauma fractures are unapprised of the existence of low bone mass or osteoporosis. Maturitas. 2006 ;53:2606. 10. Kanis JA, Johnell O, Oden A, Johansson H, McCloskey E. FRAX and the assessment of fracture probability in men and women from the UK. Osteoporos Int. 2008; 19:385-97 11. Azoh BJ. Responsabilidad familiar y conocimientos sobre la osteoporosis: Un estudio de gerontología social.. Rev Salud Publica Nutr 2002; 3(1). 12. Monsanto HA. Level of awareness about osteoporosis among women 50 years and older in Puerto Rico. PR Health Sci J. 2010;29:54-9. 13. Costa-Paiva L, Gomes DC, Morais SS, Pedro AO, Pinto-Neto AM. Knowledge about osteoporosis in postmenopausal women undergoing antiresorptive treatment. Maturitas. 2011;69:81-5.14. U.S. Preventive Services Task Force. Screening for osteoporosis: U.S. preventive services task force recommendation statement. Ann Intern Med. 2011;154:356-64. 15. Cohen K, Maier D. Osteoporosis: evaluation of screening patterns in a primary-care group practice. J Clin Densitom. 2008;11:498-502. 16. Nielsen D, Ryg J, Nissen N, Nielsen W, Knold B, Brixen K. Multidisciplinary patient education in groups increases knowledge on osteoporosis: a randomized controlled trial. Scand J Public Health. 2008;36:346-52. 17. Mehrpour SR, Aghamirsalim MR, Sorbi R. Are hospitalized patients with fragile fractures managed properly in relation to underlying osteoporosis? J Clin Rheumatol. 2012;18:122-24. 18. Sorbi R, Aghamirsalim MR. Knowledge of orthopaedic surgeons in managing patients with fragility fracture. Int Orthop. 2012;36:1275-9 RESUMEN El propósito de este estudio fue evaluar el conocimiento sobre osteoporosis y los factores asociados a un nivel de bajo conocimiento en pacientes con su primera fractura de fragilidad. Metodología: Se llevó a cabo un estudio transversal de los pacientes admitidos con su primera fractura de osteoporosis en el Hospital Universitario del Centro Médico de Puerto Rico, San Juan, Puerto Rico. Se examinaron los parámetros socio-demográficos, clínicos y farmacológicos. Se utilizó un cuestionario validado para evaluar el nivel de conocimiento sobre osteoporosis. Las diferencias entre los pacientes con nivel de conocimiento bajo y mediano/alto fueron evaluadas utilizando pruebas estadísticas significativas. Resultados: Un total de 54 pacientes participaron en el estudio. El promedio (desviación estándar) de edad fue de 73.7 (10.7) años; 77.8% fueron mujeres. Se encontró un nivel de conocimiento bajo sobre osteoporosis en un 61.1% de los participantes. Los pacientes con un nivel de conocimiento bajo tenían mayor probabilidad de tener el seguro médico del gobierno de Puerto Rico, un nivel de educación menor y un mayor riesgo para fracturas de cadera calculado por el FRAX que aquellos con un nivel de conocimiento mediano/alto. Además, éstos pacientes tenían menor probabilidad de haber recibido orientación sobre osteoporosis por su médico primario, tener medidas previas de densidad ósea, recibir tratamiento con bifosfonatos/raloxifeno, y de utilizar suplementos de calcio o vitamina D. Conclusión: En esta población de pacientes hispanos con su primera fractura de osteoporosis la mayoría tenía un nivel bajo de conocimiento sobre osteoporosis. Un nivel bajo de conocimiento se asoció a un nivel socioeconómico bajo, y falta de educación sobre osteoporosis a los pacientes por los médicos primarios, pruebas previas de densidad ósea y de tratamiento de osteoporosis. Se debe hacer un esfuerzo para identificar, educar y manejar los pacientes que estén a riesgo de fracturas por osteoporosis. Porque es más cómodo y protegemos al medio ambiente 10 se publica en versión digital Para que su I-Pad trabaje para usted necesita aplicaciones creadas para usted.. Información de educaciones médicas y eventos. 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Country Club QL6 Calle 533 Carolina, Puerto Rico 00982. E-mail: dra_mali_colon@yahoo.com a INTRODUCTION Teen pregnancy in Puerto Rico presents a substantial problem for society. Even though statistics from the United States indicate that there has been a decrease in incidence of teen pregnancy, current percentages reveal that conception and birth in adolescents continues to be significant.1 In Puerto Rico, the amount of research and information available about the subject of repeat adolescent pregnancies and social circumstances is limited. In this study, our goal is to identify the common psychosocial and motivational barriers that impede Puerto Rican adolescent mothers from effectively utilizing contraception, whether it is lack of education, motivation or health services availability. The project is designed as a descriptive cohort survey. Participants were females between 12 and 19 years of age with at least one prior pregnancy during their adolescent years who attended the obstetric or postpartum clinics at the Adult University Hospital. A questionnaire along with study information was given to them, which they returned in a closed envelope after they filled it. Our goal was to identify the common psychological and motivational barriers that impede Puerto Rican adolescent mothers from effectively using contraception. Due to no available statistics detailing the number of repeat teen pregnancies that are routinely seen at this clinic and postpartum clinics, no predictions could be done regarding the number of participants. MATERIAL AND METHODS This is a cross sectional survey study of adolescents younger than 19 years of age with repeat pregnancy attending prenatal or post partum clinics at the Adult University Hospital in Puerto Rico Medical Center between November 2008 and February 2009. Trained screeners and recruiters performed initial contact to patients at the medical clinics, just before prenatal or postpartum visit. The recruiters presented the informed consent and after participant signed it, the survey was given. The participants answered the questionnaire in a private room and returned it in a manila envelope to the recruiter. The survey was short, in Spanish, simple, needing only a sixth grade scholar level to understand it. We included information related ABSTRACT Social, medical, psychological and economic problems are often associated to teen pregnancy. This is a reality worldwide; Puerto Rico is not an exception, documented in statistics and previous research projects. There are many risks associated with pregnancies among adolescents, including increased maternal morbidity and infant morbidity. In Puerto Rico, the adolescent repeat births reported are 22% for a second child and 6% for a third child. Repeated teen pregnancy has a higher than expected incidence; therefore the investigation of psychosocial factors associated with failure to use contraception is needed, especially to address the intervention at clinics with this population of different needs, mainly when these patients with repeated teen pregnancies have been through the health care system already. Methodology: The project is a cross sectional survey study, seventy participants between 12-19 years of age who attended obstetrics or postpartum clinics at an adult University Hospital. A self-administered questionnaire included some psychosocial factors that have been associated with the failure to use contraceptives as well as demographics information, education, socioeconomic status and support system. Results: Their partner’s age ranged from 15 to 38 years of age. Most participants lived with their partner. Their main activity at the time of the study was housework. Most had left school before becoming pregnant and received government help. Of all participants, a small number was legally married. The lack of use of contraceptive was found to be significantly associated to partner (p < 0.05). Conclusion: The lack of contraceptive use is a key factor in adolescent pregnancy. It is expected that this data can be helpful for documentation and intervention measurements something can be done at an educational level, family planning and medical care. Index words: psychosocial, factors, failure, contraception, adolescent, repeat, pregnancy to demographics, education, socioeconomic status, support system, pregnancy history and reasons for not using contraception. The data was then gathered and analyzed using descriptive and Yates correction for X 2 . This protocol was approved by the Institutional Review Board. RESULTS Our participant population was composed of seventy female’s ages from 12-19 years of age. Their partner’s ages ranged from 15 to 38 years of age. Only 47% of participants referred they wanted to get pregnant, while 49% of partners wanted the pregnancy as well and only 10% were married. Participant’s age: 47% were 19 years of age, 27% were 18, 12% were 17, 13% were 16, 1% was 12 years old (see Figure 1). Participants’ partners ages were: 46% (21-25) years of age, 31% were less than 20 years old, 12% ranged from 30 to 38 years old, 10% ranged from 26 to 29 years of age (see Figure 2). Only 1% of participants reported not knowing her partners’ age. When asked regarding reproductive history: 51% reported to be at their second pregnancy, 19% at their third pregnancy, 7% at their fourth pregnancy, 1% at their fifth pregnancy. Upon demographics our participants came from 24 different towns in Puerto Rico, but the majority were from San Juan. Of the total 44% referred that they hadn’t received any orientation regarding contraception, 91% expressed they knew how to gain access to oral contraceptive pills (OCP). Of the ones that reported some orientation on contraception, 32% received it from a health service supplier and 24% came from other sources but only 29% had used Family Planning Services. Fifty-one of the participants referred they never used contraceptive method. Regarding living status, 57% referred living with partner, 31% with parents, 9% with other than parents family members and 3% reported living alone. Upon questions regarding occupation, 46% of participants referred working inside their homes, 33% reported they were students, 19% reported working outside their homes, 2% reported working inside and outside their homes. Figure 1: Graphic presentation of distribution in patient’s ages. Figure 2: Graphic distribution of participant’s partners ages. The psychological factors of our population included that most participants lived with their partner. Their main activity at the time of the study was housework. Most had left school before becoming pregnant and received some type of government help. Of all participants, a small number was legally married. (see Table 1 & 2 and Figure 3). The lack of use of contraceptive was found to be significantly (p < 0.05) associated to partner (see Table 3). DISCUSSION Statistics have showed that the birth rates of adolescent mothers aged between 15 and 19 in Puerto Rico are higher when compared to the United States. In the year 2000, they ranged from 67 per 1,000 births in Puerto Rico vs. 49 per 1,000 births in the United Figure 3: Distribution and comparison upon wanted pregnancies upon participants and partners participants. 13 States.2 The most up to date statistics from the CDC, with data up to 2011 shows a decrease in these numbers to 51.7 per 1000 births in Puerto Rico vs. 31.3 per 1000 births in the United States from mothers 15 to 19 years old.1 Even though there is a decreasing trend still there is much to be studied to be able to reduce it more. Several studies have identified some of the risks associated with adolescent pregnancy. Including: increased maternal morbidity and mortality (they are less likely to receive regular prenatal care), as well as being at increased risk of complications as anemia, eclampsia, pregnancy-induced hypertension, cephalopelvic disproportion leading to cesarean section, among others.3 Studies have shown that pregnant teens have twice the mortality rate of pregnant adults.4 Psychological differences in younger mothers has been reported in studies with higher levels of stress, depression, and substance abuse.5,6 Infants born from adolescent mothers have an increased morbidity as well, since they have twice the incidence of delivering babies with low birth weight, the neonatal death rate is three times higher, as well as having additional health risks including those associated to prematurity, sudden infant death syndrome, accidental trauma, and poisoning.4,5,6 Psychological consequences of teen pregnancy have also been studied, showing a decreased rate of school completion among teen mothers.3,4,7Although some studies have found that a significant proportion of adolescent mothers go on to finish high school in the future, the outcome of their children remains negatively affected as they have a greater risk of failing a grade in school and having behavioral problems in school or at home.3,4,5 Infants born to adolescent mothers also have an increased incidence of developmental disabilities and cognitive deficits, as well as more aggression and less impulse control. Researchers have suggested this might be due to poorer parenting skills by the parents as demonstrated by a decreased frequency of vocalization, touching, and smiling, as well as decreased acceptance of infant’s behavior and less realistic developmental expectations.8 Children born to adolescent mothers carry certain risks into adult lives with 31% incidence of depression, 16% incidence of incarceration, and 25% incidence of adolescent pregnancy.3 It is important to mention that adolescent mothers are less likely to find stable, well paying jobs than their peers and often depend on public assistance for economic support, leading to the children being subject to the stressors of poverty. It is therefore difficult to separate the effects of the mother’s age from the general socioeconomic situation.5,9,10 The economic burden is remarkable considering that the U.S. spends around $7 billion yearly in costs related to adolescent pregnancy, including money spent on welfare, food stamps, and medical expenses. When all the adverse consequences are taken into account, the gross annual cost of adolescent pregnancy and parenting is estimated to be $34 billion.11,12 Most Adolescent pregnancies are unintended resulting from not using contraception. Studies have reported 14 Table 1: Distribution of living status and our participant’s occupations at the time of the study. Most of them lived with their partners. Table 2: History of contraceptive methods used by our participants and source of contraception orientation. that teens who have gotten pregnant believed that they would not get pregnant after having sexual intercourse and lacked focus in taking steps to prevent it.13 A study performed in England with 6,348 female pupils from 51 secondary schools revealed that at the moment of first intercourse (median age of 15) 54% reported the use of condoms only, 11% used oral contraceptive pills (OCP’s) and condoms, 4% OCP’s only, 4% used emergency contraception, and 21% used no effective method. After associations were made between these methods and rate of pregnancy, it was determined that young teens may use OCP’s less efficiently than condoms for pregnancy prevention.14 Among the most frequent reasons given for first unintended pregnancy from 15-18 years old, according to survey studies, are concerns about parents finding out about sexual activity, followed by lack of knowledge about contraception, unexpected sex, unwanted sex (mostly in women under 15), ambivalence about contraception, and discontinuation of methods.15 Table 3: Presents the analysis of our data using Yates correction for chi-square for possible association of factors and the lack of use of contraceptive methods among teenager Several factors have been associated with increased odds of discontinuation of OCP’s in a predominantly Hispanic population: being younger than 21, not taking the first pill in the clinic, not having used it before, being less certain about wanting the pill, intending to use it for a year or less, and feeling happy about being pregnant within 6 months.16 A study that included interviews to teen pregnant mothers, found that barriers to obtaining and utilizing contraception included embarrassment in discussing the topic, concerns regarding confidentiality and the lack of ability to obtain contraception without parental knowledge, as well as lack of knowledge regarding the different methods available.13 These factors are important to be able to evaluate why this is occurring and should help understand the process and mechanisms available for adolescents to prevent pregnancy at such an early age. This is very worrisome. Even more worrisome, is the significant rate of repeat pregnancies among adolescents in Puerto Rico. Puerto Rican statistics show that every year, there are around 12,000 births to mothers under 19 years old. In 1998, this represented 20.4% of all births in Puerto Rico; of these, 22% were of a second child and 6% were of a third child. Even in the United States, this represents a problem with a rate of 35% of births to adolescents are repeat births as quoted by the American Academy of Pediatrics in 2001.3 A very revealing study with a sample comprised mostly of black and Puerto Rican adolescent mothers established that 39.6% of the participants became pregnant again within a 12 month interval. 17 Review of articles from 1966 to 1997 concluded that significant predictors of rapid repeat teen pregnancy (those within a 24 month period after a pregnancy) included: younger age, low socioeconomic status, low education of the teen’s mother or head of the house, marriage, intended or desired first pregnancy, and the use of contraceptives other than Norplant postpartum.18 Research published in 2001 confirmed the finding that long acting contraceptive starting immediately after birth is needed to effectively prevent repeat pregnancies.19 In Puerto Rico, some of the reasons for lack of contraceptive use by a group of adolescents with a repeat pregnancy found in our study were: partner related, means by which they assess risk, and lack of education. The factor that was found that influenced the most was having a partner over 20 years of age. Half of this group of adolescents, in spite of having a prior pregnancy experience, didn’t think it could happen to them. As with education, it is of utmost importance that only 31% of the adolescents reported receiving family planning education from a Heath service provider, despite receiving medical care at Health care system at least once. This should be started with a different approach for medical care to this population of special psychosocial needs. Reminding always that this should be a multidisciplinary effort, more than 50% of the participants referred to be in constant communication with their families, therefore parenting skill programs should be addressed as well. This study reminds us that we must not forget the basics in the interventions that will result in adequate family planning and in wellbeing of 15 women. Incorporate the partner and support system in health care; educate adolescents in risk assessment and decision-making, and adequate family planning education. CONCLUSION The factors that were more prevalent are of great concern. Adolescents with repeated pregnancy have a partner that wants this repeated pregnancy while still adolescents, while still uneducated, most of them working only in their homes. While this happens, most of teens in spite of going through a health system, don’t get contraceptive, therefore health education that is a concern at their stage of development. Neither variable for partner abuse are explored. Maybe post partum care program should last a year. What is the basis for giving all women the same postpartum care? This study has a small population but it is in fact an eye opener to a direction we need to address to improve adolescent well-being. More research is needed on the psychosocial factors as they vary with social changes, as health care system changes and in adolescent’s age subgroups. REFERENCES 1. Births: Final data for 2010. NVSR Volume 61(1) 2. Birth to teenagers in the United States, 1940-2000.NVSR Volume 49(10) 3. American Academy of Pediatrics, Committee on Adolescence. Care of Adolescent Parents and Their Children. Pediatrics. 2001; 107(2) 4. American Academy of Pediatrics, Committee on Adolescence. Adolescent Pregnancy: Current Trends and Issues. Pediatrics. 1998; 103: 516-520. 5. Bondy, K and Kane M. Teen Parenting and the Care of Young Families. Clinics in Family Practice. 2000; 2 (4) 6. Stevens-Simons C. Providing Effective Health Care and Prescribing Contraceptives for Adolescents. Pediatrics in Review. 1998; 19: 409-417 7. Carter, DM et al. When Children Have Children: The Teen Pregnancy Predicament. America Journal of Preventive Medicine. 1994; 10:108-113 8. Furstenberg FF Jr, Levine JA, Brooks-Gunn J. 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Especialmente para implementar una intervención efectiva en las clínicas médicas que atienden esta población con necesidades especiales; más aún cuando las pacientes adolescentes con embarazos repetidos ya han recibido tratamiento, orientación y cuidados en el sistema de salud. Este proyecto es un estudio de corte transversal, donde setenta participantes entre las edades de 12-19 años de edad que recibieron su cuidado médico en las clínicas obstétricas o postparto en el Hospital Universitario de Adultos se auto administraron un cuestionario que incluía factores psicosociales que han estado relacionados con la falla de uso de anticoncepción, tanto como información demográfica, educación, nivel socioeconómico y sistema de apoyo. La edad de sus parejas sentimentales variaba entre 15-38 años de edad. La mayoría de las participantes vivían con sus parejas. Su actividad principal para el tiempo del estudio era trabajo en el hogar. La mayoría habían abandonado la escuela antes de quedar embarazadas, tenían contacto frecuente con sus familias y las describían como cariñosas. La mayoría recibía algún tipo de ayuda gubernamental al momento del estudio. La falta de uso de anticoncepción estaba estadísticamente asociada a la pareja (p<0.05). Se espera que esta data sea de utilidad tanto para documentación, como para el desarrollo de medidas de intervención: a nivel de educación, planificación familiar y cuidado médico. RESUMEN Objetivos: Describir los resultados de pacientes diagnosticados de fístula carótido-cavernosa indirecta y tratados mediante vía endovascular predominantemente por vía arterial y con material acrílico. Diseño: Es un estudio retrospectivo de una serie de casos. Participantes: Doce pacientes con fístula dural al seno cavernoso con importante compromiso oftalmológico, admitidos y tratados en el Instituto Nacional de Neurología y Neurocirugía entre Febrero de 1990 y Enero del 2005. Intervención: Los pacientes fueron tratados por vía endovascular para embolización de las fístulas. Medida de evolución: Se practicaron controles angiográficos a 24 horas así como a 6 y 12 meses. Resultados: 67% fueron mujeres y 33% varones. La edad media fue 44 años. 67% fueron espontáneas y 33% de origen traumático. Todos los pacientes presentaron afección oftalmológica con proptosis (92%) y afección de nervios oculomotores (67%). La cefalea y el acúfeno pulsátil fueron datos no oftalmológicos frecuentes. Todos fueron diagnosticados mediante angiografía cerebral, 33% correspondieron al tipo C, 67% al tipo D, y ninguno al tipo B de la clasificación de Barrow. En 17% de los casos el robo arterial distal se mostró severo. Predominaron los drenajes venosos anterior y superior en 83% y 42% de los casos respectivamente. La vía de abordaje fue arterial en 84% de los casos, mientras que en 17% fue venosa a través de la vena oftálmica superior. Se utilizó cianoacrilato como único material embolizante en 58% de los casos mientras que fue asociado al uso de balón desprendible y partículas de polivinil-alcohol en 16% y en los casos de abordaje venoso se utilizaron bobinas desprendibles de Guglielmi (17%). No hubo complicaciones. En controles angiográficos a las 24 horas se apreció oclusión del 100% en los casos tratados con cianoacrilato (58%) (p 0.03). Al 42% restante se les indicó maniobra de compresión manual. En control angiográfico a 12 meses todos los pacientes presentaron oclusión de 100% de la fístula carótido-cavernosa. Conclusiones: Es la segunda serie más grande del mundo con fístulas carótido-cavernosas indirectas tratadas por origen traumático. Se observó la curación del 100% de los casos a largo plazo con el uso mayoritario del abordaje transarterial y de N-butil-cianoacrilato. Palabras índices: manejo, endovascular, fistulas, durales, seno cavernoso MANEJO ENDOVASCULAR DE LAS FISTULAS DURALES AL SENO CAVERNOSO 17 Marco Zenteno MDa, Jorge Santos Franco MDb, Luis Rafael Moscote-Salazar MDc*, Angel Lee MDd Instituto Nacional de Neurología y Neurocirugía, “Manuel Velasco Suarez”, México D.F, México. b Centro Medico “LA RAZA” IMSS, México D.F., México. c Universidad de Cartagena, Cartagena de Indias, Colombia. d Hospital Angeles del Pedregal, México D.F., México. *Correspondencia: Dr. Luis Rafael Moscote-Salazar MD, Universidad de Cartagena, Cartagena de Indias, Colombia. E-mail: mineurocirujano@aol.com a INTRODUCCION La fístula dural al seno cavernoso (FDSC) es una patología infrecuente que consiste en la comunicación anómala entre ramas meníngeas de la arteria carótida interna (ACI) y/o carótida externa (ACE) hacia el seno cavernoso. Estas forman parte del grupo de las fístulas carótido-cavernosas (FCC) indirectas. A diferencia de las FCC directas las cuales son frecuentemente evocadas por un trauma (1-5), las FCC indirectas suelen ocurrir espontáneamente, siendo rara la etiología traumática (5,6). La clínica sigue un curso generalmente menos severo que las FCC directas, siendo los síntomas oftalmológicos y la presencia de drenaje superior los datos más importantes a tener en cuenta sobretodo para una adecuada decisión terapéutica. En la actualidad el manejo de elección es el endovascular. En este artículo describimos las características de una serie de pacientes con diagnóstico de fístula dural al seno cavernoso que fueron tratados en el Instituto Nacional de Neurología y Neurocirugía “Manuel Velasco Suárez” de México. MATERIALES Y METODOS Es un estudio retrospectivo que consistió en la revisión de los expedientes clínicos y radiológicos de 86 pacientes con diagnóstico de FCC que ingresaron al Instituto Nacional de Neurología y Neurocirugía “Manuel Velasco Suárez”, de México, en un periodo comprendido entre Febrero de 1990 y Enero del 2005. De los 86, se excluyeron 21 pacientes por contar con expedientes clínicos y/o radiológicos incompletos, por lo tanto se recolectaron 65 expedientes completos. De estos, 55 fueron tratados mediante terapia endovascular, de los cuales 12 pacientes (22%) presentaban FDSC. Se extrajeron diversas variables tales como sexo, edad, etiología, datos clínicos oftalmológicos y no oftalmológicos. Dentro de los hallazgos angiográficos se tomaron en cuenta ciertas características como el tipo de aferencia arterial (ramas de la ACI y/o ACE), tipo de drenaje venoso, tipo de fístula en relación a la clasificación de Barrow et al (7). Todos los pacientes fueron tratados mediante terapia endovascular neurológica para la oclusión de sus fístulas. Prestamos atención al tipo de abordaje ya sea arterial o venoso, el número de tratamientos, y el tipo de material embolizante utilizado. La vía arterial se realizó mediante punción de la arteria femoral con colocación de un introductor corto, y cateterización selectiva de la ACE mediante un catéter guía de 6 F (Envoy, Cordis, Miami, FL) y superselectiva a la rama involucrada con microcatéteres de flujo que variaron de entre 1.2 a 1.5 F (Magic, Balt, Montmorency) montados sobre microguías de 0.008 pulgadas (Mirage, Microtherapeutics, Irving, CA), en otros casos se utilizaron microcatéteres (Tracker Excel, Boston Scientific, Fremont, CA) montados sobre microguías de 0.014 pulgadas (Transend EX Platinum, Boston Scientific, Fremont, C). El abordaje venoso mediante la punción y colocación de un introductor corto en la vena femoral para lograr la cateterización con catéter guía de 6 F y luego la cateterización supraselectiva de la vena facial y subsecuentemente de la vena oftálmica superior para luego acceder al seno cavernoso con microcatéteres (Tracker Excel, Boston Scientific, Fremont, CA) montados sobre microguías 0.014 pulgadas (Transend EX Platinum, Boston Scientific, Fremont, C). Destacamos las complicaciones y el grado de oclusión obtenido tanto en la angiografía de control a las 24 horas así como a los 6 y 12 meses del tratamiento. Realizamos un análisis multivariado para correlacionar el tipo de material utilizado y el grado oclusión angiográfica. RESULTADOS Tabla 1: Principales síntomas y signos encontrados en 12 pacientes con FDSC. Nc: nervio craneal, AV: agudeza visual. Ocho pacientes pertenecieron al sexo femenino (67%) y 4 al masculino (33%). La media de edad fue 44 años. Durante la determinación de la etiología de la FDSC no se encontró un factor o causa desencadenante en 8 casos (67%), por lo tanto se comprendieron como espontáneas, mientras que en 4 casos (33%) prevaleció el antecedente de traumatismo cráneo-encefálico moderado o severo. Los signos y síntomas relevantes se anotan en la Tabla 1. Encontramos que todos los pacientes presentaron afección neuro-oftalmológica (ver Figura 1), de estos los signos más importantes fueron la proptosis (92%) y la afección de alguno de los nervios oculomotores (67%), preferentemente del motor ocular común y motor ocular externo. La cefalea y el acúfeno pulsátil fueron datos no oftalmológicos frecuentes e importantes de destacar. A todos los pacientes se les realizó ASD que determinó el diagnóstico definitivo. En ocho casos (67%) la fístula presentaba un patrón mixto con participación tanto de la ACI como de la ACE. La participación de la ACI fue a través de ramas del tronco meningo-hipofisiario. Dentro de las aferencias dadas por la ACE, observamos que en 10 casos presentaban participación de la arteria meníngea media (83.33%), en uno la participación de la arteria faríngea ascendente (8.33%) y en otro la participación tanto de la meníngea media como de la faríngea ascendente (8.33%). En 2 casos (17%) el robo arterial distal hacia el encéfalo se mostraba severo debido al alto flujo de la fístula. El patrón de drenaje venoso lo representamos en la Tabla 2, donde se resalta el predominio de los drenajes anterior y superior en 10 (83%) y 5 casos (42%), respectivamente. Según la clasificación de Barrow et al, encontramos 4 casos correspondientes al tipo C (33%), 8 tipo D (67%), y ninguno tipo B. En 11 pacientes (92%) solamente se requirió de un 18 Figura 1: Paciente con una FCC tipo D. Nótese la proptosis y el edema bipalpebral derechos (A). En un acercamiento se logran apreciar la dilatación de los vasos conjuntivales (B y C). Tabla 2: Tipo de drenaje venoso en 12 pacientes. procedimiento terapéutico para el manejo de patología, mientras que en solo un caso (8%) fue necesarios dos procedimientos, es importante recalcar que este único paciente fue tratado inicialmente fuera de nuestra institución con partículas de polivinil alcohol (PPA). La vía de abordaje más empleada fue la arterial, en 10 casos (84%) mientras que la vía venosa se aplicó en 2 casos (17%). En la Tabla 3 se detallan los materiales embolizantes utilizados y el número correspondiente de pacientes. Se decidió el empleo de N-butilcianoacrilato (CA) (Histoacryl, B/Braun, Tuttlingen) mezcla do con medio de contraste oleoso (Lipiodol Ultrafluide, Guerbet, Villepinti) y polvo de tungsteno como único material embolizante en siete casos (58%) (ver Figuras 2 y 3), mientras que fue asociado al uso de balón desprendible (Gold Balt, Balt, Montmorency) y PPA (Boston Scientific/Target, Fremont, CA) en un caso (8%), respectivamente. Por lo tanto el CA fue utilizado en un total de 9 casos (75%). En los dos casos de abordaje venoso (17%), la embolización se realizó con coils desprendibles de platino (GDC, Boston Scientific, Fremont, CA). No se presentaron complicaciones durante el procedimiento. Se realizaron controles angiográficos 24 horas después del tratamiento en los que se apreció una resolución del 100% de la fístula en 7 pacientes (58%) que se trataron con CA, mientras que los pacientes tratados con CA + otros materiales y otros materiales el rango de oclusión fue menor a 80% (p 0.03) (Tabla 4, Grafico 1). A estos 5 pacientes (42%) se les indicó además la aplicación de la maniobra de compresión carotídea. En control angiográfico 12 meses después del tratamiento endovascular, la oclusión de 100% de la fístula se evidenció en todos los pacientes. DISCUSION Etiología Las FCC indirectas suelen ocurrir típicamente de forma espontánea en mujeres postmenopáusicas, aunque pueden suceder en otros grupos etarios como consecuencia de embarazo, sinusitis o trombosis del seno cavernoso (5,6,8). No existe una explicación universal y convincente respecto a su génesis, sin embargo, desde que Houser et al demostraron que la trombosis del seno lateral y sigmoideo precede a la formación de las fístulas durales, son muchos los autores que implican a la trombosis del seno cavernoso como el precursor natural de las FDSC, dejando de lado a la teoría propuesta previamente por Newton y Hoyt, quienes señalaron como causa microtraumatismos sobre los delicados vasos del sifón carotídeo (8). Meyers et al reportaron su experiencia de 15 años en el manejo de 135 pacientes consecutivos con diagnóstico de FDSC, de los cuales ninguno presentó etiología traumática (5). Por lo tanto, la etiología francamente traumática de las FDSC es extremadamente rara. En nuestro estudio, cuatro casos (33%) fueron de origen traumático, mientras que hasta la actualidad solamente se han descrito solamente 11 casos FDSC traumáticas (Tabla 5). Berenstein et al en un artículo publicado en 1986, de 11 casos de fístulas arteriovenosas reportan uno de FDSC de origen traumático (9). Keltner et al, en 1987, describen un caso de FCC in Tabla 3: Materiales para embolización utilizados CA: Cianoacrilato. PPA: Partículas de polivinil-alcohol Figura 2: Paciente con FCC tipo C tratado con CA. Mediante cateterización de la ACE y en proyecciones lateral (A) y antero-posterior (B) se aprecia la fístula que recibe el aporte arterial de la arteria meníngea media. Posteriormente se cateteriza superselectivamente la arteria meníngea media hacia el punto justo del shunt fistuloso, se aprecia le punta del microcatéter en la proyección lateral (C, flecha hueca) y en la proyección antero-posterior (E, flecha sólida). Se realizó la instilación de cianoacrilato mezclado con lipiodol y polvo de tungsteno. En la angiografía de control en proyección lateral (F) y antero-posterior (G) se observa la oclusión total de la fístula. Además podemos evidenciar la imagen del CA polimerizado en la imagen antero-posterior con sustracción (G, flechas) y en la imagen simple en proyección lateral con atención la región selar y porción posterior de la órbita (H, flechas). Figura 3: Paciente con FCC tipo D tratado con CA. Mediante inyección de contraste a través de la ACE derecha y en proyección antero-posterior se aprecia paso de contraste por la arteria meníngea media hacia el seno coronario y seno cavernoso izquierdo (A). Mediante la inyección de contraste a través de la ACI derecha y en proyección lateral se observa también paso de contraste al seno cavernoso (B, flecha hueca). Después de su tratamiento endovascular por vía arterial se realizó la inyección de CA mezclado con lipiodol y polvo de tungsteno a través del punto fistuloso, observándose en la angiografía de control en proyecciones antero-posterior (C) y lateral (D) la oclusión completa de la fístula. En la radiografía simple en proyección lateral con atención a la región selar se puede observar la presencia del CA polimerizado (E, flechas). 19 Tabla 4: Resultado angiográfico a 24 horas y material utilizado. CA: cianoacrilato. Gráfico 1: Comparación entre material de embolización y porcentaje de oclusión en la angiografía de control a las 24 horas. Tabla 5: Casos reportados en la literatura mundial en inglés de fístulas durales al seno cavernoso de origen traumático. * : De entre 11 casos de FDSC. + : De entre 12 casos de FDSC. Ұ : De entre 213 FCC traumáticas. directa traumática dentro de un total de 12 FCC (10). Higashida et al, en una revisión extensa de 213 FCC traumáticas publicada en 1989, encontraron 7 casos de fístula indirecta al seno cavernoso (11). Jacobson et al, en 1996 reportaron dos casos más de FCC indirectas traumáticas (6). De la revisión de las series mencionadas, solamente encontramos que el caso único descrito por Berenstein y colaboradores fue tratado de manera exitosa con isobutil-2-cianoacrilato, al igual que nuestros 4 casos (9). Cabe destacar que Jacobson y colaboradores concluyen que el reconocimiento del origen traumático permiten una adecuada elección de la vía y el material a utilizar, nosotros no pensamos que el antecedente traumático sea una guía planificadora del manejo, creemos que la elección de la vía y el material van a regirse por la cantidad y tipo de afluentes que tenga la fístula, además del patrón del 20 drenaje venoso, consideraciones que van mucho más de acuerdo por lo citado por otros autores (6,8,10,12). Clínica e imagen. Los síntomas básicamente están relacionados al tipo de drenaje venoso de la fistula, por tanto: 1) el drenaje anterior hacia la vena oftálmica superior originará los síntomas oftalmológicos, por ejemplo, exoftalmos y quemosis; 2) el drenaje posteroinferior hacia el seno petroso inferior, el plexo basilar y el plexo pterigoideo propician el soplo, y al déficit de algunos nervios craneales; 3) el drenaje posterior hacia el seno petroso superior origina soplo; 4) el reflujo cortical hacia el seno esfenoparietal y a la vena cerebral media superior pueden ocasionar infarto y hemorragia; y 5) el drenaje profundo hacia la vena cerebral media profunda y la vena uncal pueden desencadenar hemorragia (13). Estos síntomas que afectan estructuras intracraneales como extracraneales pueden agruparse dentro de cuatro patrones (14): a) orbitario que incluye quemosis, exoftalmos, dolor periorbitario y edema palpebral, b) cavernoso con ptosis, diplopia, anisocoria y oftalmoplejía, c) ocular con disminución de la agudeza visual, incremento de la presión intraocular [>20 mmHg o una diferencia interocular mayor de 5 mm Hg], dolor ocular severo, glaucoma, y hemorragia retiniana; y d) cerebral que incluye congestión venosa en los núcleos de la base, tallo cerebral o cerebelo promoviendo la presencia de epilepsia y hemorragia. La combinación de síntomas oculares y tinitus es altamente sugestiva de una FDSC. Los síntomas oculares se encuentran en 80 a 97% de los pacientes, mientras que el tinitus está presente en hasta 50% de los casos. Estos síntomas suelen ser menos dramáticos que las FCC directas y raramente atentan contra la vida del paciente. El flujo de las FDSC suele ser mucho más bajo que las FCC directas, siendo esta la razón más importante para presentar un espectro clínico menos agresivo sin embargo hay reportes de morbilidad importante tal como ceguera e ictus (15,16). Se ha descrito que alrededor del 30 al 40% de los casos de FCC indirectas presentan hemorragia cerebral el que se debe a la ruptura de la venas cerebrales dilatadas a consecuencia del drenaje retrógrado. Ante la sospecha clínica de una FDSC debemos examinar escrupulosamente al paciente en busca de signos confirmatorios. En presencia de un ojo con vasosingurgitados, eritema conjuntival o proptosis, es mandataria la auscultación del cráneo y del macizo facial en búsqueda de un soplo. Usualmente el ojo afectado es ipsilateral al de la fístula, sin embargo hay casos de síntomas bilaterales debido al compromiso de ambos senos cavernosos debido a la comunicación que existe entre ellos a través de los senos intercavernosos. El método de imagen para la valoración inicial de las FDSC es la IRM. Los hallazgos son: 1) aumento del volumen del seno cavernoso, 2) pérdida de la interfase entre el seno cavernoso y la porción intracavernosa de la arteria carótida interna, 3) dilatación de la vena oftálmica superior (17,18). La ASD es el método de elección para determinar de manera adecuada la angioarquitectura precisa de la lesión y su drenaje. Estos datos son de vital importancia en la futura toma de la decisión terapéutica. Por tanto, la valoración angiográfica debe proveernos de información concreta respecto a los afluentes arteriales, el sitio preciso del cortocircuito y el patrón venoso de drenaje. En muchos de los casos este análisis solamente puede ser completo durante la fase terapéutica. Por esto nosotros recomendamos una valoración angiográfica que puede ser dividida en dos fases: 1) la cateterización diagnóstica y 2) un cateterismo supraselectivo, el que puede ser realizado durante el tratamiento de la lesión. Recientemente, algunos autores han hecho énfasis de la importancia de otras modalidades no invasivas, tales como la angiografía mediante tomografía helicoidal (angioTC) y la angiografía por resonancia magnética (angioRM), las cuales, se supone, caracterizan la angioarquitectura de la lesión (18). Sin embargo, incluso con la visualización de los vasos aferentes y de las venas de drenaje, solamente la ASD nos orienta en el análisis de como los diferentes compartimentos involucrados se encuentran relacionados entre sí, y nos ayuda al entendimiento de la hemodinámica de la lesión, permitiendo un mejor abordaje terapéutico. Por esto, la ASD permanece todavía como el estándar de oro en la evaluación de las FDSC. Barrow et al (7) propusieron una clasificación angiográfica para las FCC, revalidada por Debrun et al (8), y ampliamente utilizada por diversos autores. En la revisión de nuestra casuística en FDSC, notamos que 67% de los casos correspondieron al tipo D, 33% fueron tipo C, mientras que no se encontraron del tipo B. Estos hallazgos concuerdan con lo reportado por Viñuela et al (12) y Debrun et al (8) en cuyas series predominaron las del tipo D, y no encontraron ninguna tipo B, sin embargo Barrow et al, en una serie de 14 FCC espontáneas contabilizaron 5 del tipo B (7). De 11 casos, Klish et al encontraron 3 de tipo B, 7 tipo D y ninguna de tipo C (19). No obstante, en la revisión de la literatura persiste la tendencia de predominio de las FCC del tipo D sobre las del tipo C, siendo verdaderamente extraordinarias las del tipo B. Por qué y cuando tratar una FDSC. Se ha determinado que de todas las fístulas durales, alrededor del 10 al 60% pueden presentar resolución espontánea, y de todas las fístulas durales, de 25 a 50% son al seno cavernoso, por lo tanto presentan un curso mucho más benigno que las FCC directas con una historia natural que puede llevar a la curación espontánea (7,15,16,10,19-21). No es rara la curación ocurrida al poco tiempo de la realización de la angiografía diagnóstica. Muchos pacientes experimentan un periodo de empeoramiento de los síntomas, sobre todo oftalmológicos, durante el proceso de curación espontánea (12,22). Por tal motivo la decisión sobre el manejo de las FDSC ha generado controversias. Keltner, et al trataron por vía endovascular solamente a 1 de los 10 casos reportados, mientras que a 7 se les ofreció manejo solamente oftalmológico con tratamiento para el glaucoma, reportando buen control, por lo tanto concluyen que estos casos no deben ser sometidos a tratamiento definitivo (10). Actualmente se consideran como indicaciones para el manejo de las FDSC: 1) el deterioro rápidamente progresivo de la función visual, 2) la evidencia angiográfica de drenaje venoso cortical anormal, 3) las consecuencias hipóxicas en retina y nervio óptico, y 4) la queratitis isquémica. (5,11,12,19). Dentro de los mecanismos implicados en el empeoramiento de las fístulas durales están: 1) la estenosis o trombosis del efluente, 2) el incremento del flujo arterial, y 3) la aparición de una nueva fístula o extensión del cortocircuito ya existente (20,23) Los pacientes de nuestra serie, llegaron a nuestra institución con datos de deterioro visual rápidamente progresivo, además de que en 5 de ellos el drenaje superior era importante. Es probable que las FDSC de origen traumático requieran ser tratadas de forma no conservadora, todos los pacientes de estas características en nuestra serie, el único caso de la serie de Kletner et al, requirieron manejo endovascular por presentar síntomas de mayor severidad (10). 21 En los casos en que no es posible aprovechar adecuadamente la vía venosa, la vía arterial puede ser útil (11,12) Pensamos que el CA es el material de elección en la vía arterial, ya que podemos más o menos controlar el tiempo y grado de polimerización modificando su dilución con el medio de contraste lipídico sin necesidad de iniciar con un sacrificio total de la circulación del seno cavernoso, situación que lo convierte en un material más controlable que las partículas de PVA. Nosotros preferimos no utilizar la vía transvenosa justamente por la probabilidad de estas complicaciones además de que resulta oneroso por el número de bobinas que generalmente se requieren para ocluir el seno cavernoso, situación que en nuestro medio se convierte en un factor limitante importante al momento de la toma de decisiones. En este estudio solamente tratamos a dos pacientes con oclusión con CDG del seno cavernoso mediante abordaje de la vena oftálmica superior debido al flujo alto que presentaban además de los múltiples tributarios arteriales con vasos de escaso calibre, situación que impidió un cateterización adecuada de los mismos. Una limitante de la vía arterial es el tratamiento parcial de la fístula, particularmente en caso de las de tipo D en que solamente se trataron los pedículos fistulosos de un solo eje. Esto, en teoría, perpetúa la fístula e incluso puede incrementar el flujo en otros componentes, sin embargo nuestro porcentaje de éxito y de curación inmediata y a largo plazo es alto. Pensamos que esto se debe a la decisión de embolizar los pedículos de mayor flujo, además de permitir el paso del material embolizante a propio nido de la malformación lo que podría inducir una trombosis progresiva del o los segmentos comprometidos del seno cavernoso, trombosis que se ve además promovida por la combinación con la maniobra de compresión manual de la arteria carótida. Por lo tanto evitamos la lesión de los nervios craneales oculomotores o un deterioro oftalmológico que pueden observarse con la vía venosa, además de ser un método mucho menos oneroso. Satomi et al, en un trabajo reciente, han demostrado que el tratamiento parcial de las FDSC, a lo que ellos han denominado como manejo paliativo, induce a cambios progresivos en el patrón del drenaje venoso del seno cavernoso con tendencia a una evolución muy benigna con escaso compromiso oftalmológico y casi nula dilatación de venas corticales (23). Otra ventaja que observamos de la vía arterial es la utilización de catéteres guiados por flujo, con lo que evitamos en lo posible la utilización de microguías, las cuales son las culpables de lesión vascular en caso del acceso venoso. Dentro de las complicaciones de la vía trans-arterial Viñuela et al (12) reportan la migración de parte del cianoacrilato hacia ramas dístales de la arteria cerebral media, afortunadamente sin mucha implicación clínica en los pacientes, además del incremento transitorio del dolor retro-ocular de un paciente. Dentro de nuestra casuística no encontramos ninguna complicación inherente al procedimiento. Material de embolización] Viñuela et al concluyeron que los materiales más adecuados para la embolización de las FDSC son el CA y las PPA (12). El uso del CA se encuentra en la ac- 22 tualidad ampliamente difundido para el manejo de las malformaciones arterio-venosas, situación contraria acontece con las FDSC con pocos reportes o series pequeñas. El cianoacrilato fue por primera vez utilizado como manejo de las FCC directas en un caso tratado por Bank et al (38) y en tres casos manejados por Kerber et al (39) reportados en 1978 y 1979, respectivamente en los que se destaca la conservación del flujo carotídeo lo que se constituyó en una situación realmente alentadora en una época en que la mayoría de las técnicas endovasculares y quirúrgicas tenían como objetivo la oclusión del flujo sanguíneo de la ACI. Cabe mencionar que la experiencia de los últimos autores se realizó cuando aún en territorio norteamericano el acrílico no había sido aprobado por la FDA para su uso en humanos. Por lo tanto fue criticado y considerado peligroso, además que los tres casos descritos por Kerber et al presentaron algún tipo de déficit derivado de la migración de la sustancia o por la aplicación en la técnica de microcatéter y balón no desprendible que utilizaron para administrarlo, a pesar de que el déficit fue transitorio y la evolución de los pacientes fue buena a corto y mediano plazo (39). Algunos autores como Pierot et al (40), Luo et al (3) y Wang et al (41) reportan su experiencia exitosa con CA en el manejo de FCC directas de origen traumático parcialmente tratadas o recurrentes. Fueron Berenstein et al quienes por primera vez utilizaron el cianoacrilato en el manejo de una FDSC, que a su vez fue de origen traumático (9). De 10 casos descritos por Keltner et al, solamente trataron a uno mediante técnica endovascular con pegamento, justamente su único caso secundario a trauma (10). Viñuela et al describieron una serie de 16 FDSC espontáneas que recibieron tratamiento, de los cuales trataron 4 con CA, 1 con CA y cirugía, 1 con CA y partículas y 3 sólo con partículas (12). De todos los casos solamente uno fue determinado como de curación “inadecuada”. Estos autores concluyen que el CA y las partículas deben ser consideradas como el tratamiento de elección en las FDSC ya que permiten una oclusión superselectiva y más distal de los vasos tributarios cercanos al nido de la fístula arteriovenosa, y consideran que esta oclusión puede ser suficiente para promover la trombosis en el seno cavernoso con la consiguiente oclusión total de la lesión. Debrun et al reportaron 132 casos de FCC, de los cuales 32 fueron FDSC, y de ellos 13 casos fueron tratados solamente con CA, y en el resto se utilizaron PPA o una mezcla de ambos (8). Se obtuvo curación en 16 pacientes, mientras que de los pacientes que no presentaron pronta curación, algunos mejoraron progresivamente, mientras que otros se perdieron del seguimiento. Es menester hacer hincapié que en dicho estudio la mayoría de las fístulas indirectas fueron del tipo D (28 de 32 casos) y que los autores concluyen en que son las más difíciles de tratar debido al mayor número de ramas comprometidas, que son tanto de la ACI como de la ACE, de allí que la obliteración adecuada fuera más difícil de alcanzar, más aún si se considera que la oclusión de solamente el flujo otorgado por la ACE puede acarrear un incremento de la participación de ramos meníngeos de la ACI con un manejo mucho más difícil en estadios ulteriores (8). En nuestro estudio la curación fue del 100% al año, considerando que el 67% de las fístulas fueron del tipo D y 33% del C, con utilización de solamente cianoacrilato en 58% de los casos, cianoacrilato + balón o partículas de PPA en 16%, solamente partículas de PPA en 8% y bobinas en 8%. Es menester destacar que los 7 casos tratados solamente con CA presentaron oclusión del 100% en la angiografía de control a 24 horas mientras que los tratados con CA + otros materiales u otros materiales solamente presentaron una oclusión parcial (p 0.03) (tabla 4 y gráfico 1). No ignoramos que el número de casos de nuestra casuística es menor a la mitad de la de Debrun et al y que una comparación no es equiparable, sin embargo, pensamos que el desarrollo tecnológico de los microcatéteres y la experiencia obtenida en el uso del CA para el manejo de las MAVs pueden ser importantes directrices para este excelente resultado. A pesar de lo mencionado, no dejamos de estar de acuerdo con que las fístulas del tipo D son más laboriosas, requieren además de un mayor ejercicio mental y pueden ser decepcionantes para el especialista endovascular. Por tal motivo algunos autores han considerado a la radiocirugía como una opción de tratamiento en casos seleccionados, ya sea combinada con la embolización o incluso sin tratamiento previo (42-46), no obstante hace falta una mayor experiencia con resultados a largo plazo para determinar su eficacia y seguridad. CONCLUSIONES A pesar de ser una casuística no muy grande, el número de pacientes tratados es el más amplio en latino-América, además de que es la segunda serie más grande del mundo en el manejo de FDSC de origen traumático. Exponemos buenos resultados con curación del 100% de los casos a largo plazo con el uso del abordaje transarterial, a pesar que la tendencia actual en el mundo es la oclusión y trombosis del seno cavernoso a partir de la vía venosa. Nosotros proponemos esta última vía de abordaje en FDSC con un flujo muy alto, o con presencia de múltiples arterias tributarias de calibre muy pequeño, y lógicamente, cuando existe la posibilidad de un adecuado acceso hacia el seno cavernoso. Además destacamos la aplicación de cianoacrilato como material embolizante para promover una adecuada y controlada trombosis del nido fistuloso con bajo costo. REFERENCIAS 1. Kahara VJ, Seppanen S, Kuurne T, Lassonen EM. Endovascular treatment of carotid-cavernous fistulae. Acta Neurol Scand. 1998; 98:254–8. 2. Lewis A, Tomsick TA, Tew JM Jr. Magenegement of 100 Consecutive Direct Carotid-Cavernous Fistulae: Results of treatment with detachable ballons. Neurosurgery 1995; 37:239-45. 3. Luo CB, Teng MM, Yen DH, Chang FC, Lirng JF, Chang CY. Endovascular embolization of recurrent traumatic carotid-cavernous fistulas managed previously with detachable balloons. J Trauma. 2004; 56:1214 –20. 4. Luo CB, Teng MM, Chang FC, Lirng JF, Chang CY. 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Participants: Twelve patients with dural cavernous sinus fistula with important ophthalmologic involvement admitted and treated at the National Institute of Neurology and Neurosurgery between February 1990 and January 2005. Intervention: Patients were managed by endovascular embolization for all fistulas. Outcome measures: Angiographic controls to 24 hours and at 6 and 12 months were performed. Results: 67 % were female and 33 % male. The mean age was 44 years. 67 % were spontaneous and 33% of traumatic origin. All patients had eye involvement with proptosis (92%) and involvement of the oculomotor nerve (67%). Headache and pulsatile tinnitus were not frequent ophthalmologic data. All were diagnosed by cerebral angiography, 33 % were type C, type D 67 %, and none of the type B classification Barrow. In 17 % of cases the distal arterial robbery showed severe. Predominance of anterior and superior venous drainage in 83 % and 42 % of cases occurred respectively. The surgical approach was arterial in 84% of cases, while in 17 % venous through the superior ophthalmic vein. Cyanoacrylate embolization material was used in 58 % of the cases, as it was associated with the use of removable ball with polyvinyl alcohol particles in 16 % in of venous approach cases. 17% detachable coils were utilized. There were no complications. After angiographic controls at 24 hours 100% occlusion was seen in patients treated with cyanoacrylate (58%) (p = 0.03). The remaining 42% were prescribed maneuver of manual compression. At 12-months angiography all patients had 100% occlusion of the carotid-cavernous fistula. Conclusions: This is the world's second largest series with indirect carotid- cavernous fistulas treated after trauma. 100 % of cases were cured with the use of a transarterial-controlled approach and N-butyl- cyanoacrylate after long-term observation. Malnutrición: Más cerca de lo que imagina Por: Lcda. Militza Rodríguez Díaz E l problema de la malnutrición no se limita a niños en países pobres y lejanos. Sucede en nuestra sociedad también. Según datos recientes, de los pacientes admitidos a un hospital, de un 35-55% tienen algún tipo de malnutrición y otro 25-30% podrían desarrollarla durante su estadía en el hospital (Escott-Stump, 2012). El problema es que un paciente malnutrido tiene más posibilidades de desarrollar infecciones y úlceras por presión, requiere más medicamentos, experimenta pérdida de masa muscular y por consiguiente su estadía en hospitales es más larga (Barker, Gout & Crowe, 2011 y Chima et al, 1997). grasa y/o músculo y se divide en tres categorías: 1. Malnutrición relacionada a inanición 2. Malnutrición relacionada a enfermedades crónicas o condiciones de salud 3. Malnutrición relacionada a enfermedades o lesiones agudas Pero, ¿qué es la malnutrición? Hasta hace poco, la desnutrición podía definirse como una deficiencia primaria de kilocalorías, proteínas o ambas (Manual Merck, 2008). Sin embargo, antes, asuntos relacionados a la facturación de servicios por tratamiento en hospitales, los profesionales y especialistas en el tema, han estado trabajando en el desarrollo de una nueva definición para la malnutrición en pacientes hospitalizados. Se propone que para presentar un diagnóstico de malnutrición, el paciente por lo menos presente dos características clínicas, entre las cuales se encuentran: • Pérdida no intencional de peso • Cambios en los indicadores de funcionalidad (Ej. Fuerza de agarre) • Pérdida de grasa subcutánea • Pérdida de masa muscular • Acumulación localizada o generalizada de fluídos • Ingesta estimada de energía menor a lo recomendado Entonces, las Asociaciones y Colegios Profesionales están de acuerdo en definir la malnutrición como la ingesta inadecuada de proteína y/o energía por periodos de tiempo prolongados, resultando en la pérdida de los almacenes de También existen otras características que pueden ayudar a identificar y diagnosticar estos pacientes como: el valor del índice de masa corporal (BMI, en sus siglas en inglés), retraso en el desarrollo, ganancia inadecuada de Colaboración del Colegio de Nutricionistas y Dietistas de Puerto Rico © 2013 Abbott Laboratories APR-130066 Litho en PR peso durante el embarazo, historial clínico, entre otras (AND, 2012 & White et al., 2012). Se ha visto un gran interés por parte de los especialistas en identificar y tratar a los pacientes malnutridos. La nueva información y estudios surgidos pueden ser de utilidad a médicos, nutricionistas, dietistas y profesionales de la salud para desarrollar protocolos de salud que ayuden a estos fines. Ésto, con la idea de poder ofrecer y dirigir mejor los servicios de salud y beneficiar no sólo al paciente, sino también a los profesionales e instituciones que ofrezcan los mismos. Para una Buena Nutrición en los Pacientes La función crítica de la nutrición en el mejoramiento de la calidad del cuidado: Una llamada a la acción interdisciplinaria para atender la malnutrición en adultos hospitalizados El modelo interdisciplinario de seis pasos para un cuidado nutricional busca: Optimizar un cuidado de calidad general Mejorar los resultados clínicos Reducir los costos hospitalarios EXTRACTO La era actual del ofrecimiento del cuidado de la salud, centrado en proveer cuidado de alta calidad de forma asequible, presenta muchos desafíos para los profesionales de la salud que llevan a cabo su labor en hospitales. La prevención y el tratamiento de la malnutrición en el hospital ofrecen una gran oportunidad para optimizar la calidad general del cuidado del paciente, mejorar los resultados clínicos y reducir costos. Desafortunadamente, la malnutrición sigue sin reconocerse y sin tratarse en muchos pacientes hospitalizados. Este escrito representa un llamado a la acción de la marca interdisciplinaria Alianza para el Avance de la Nutrición del Paciente (Alliance to Advance Patient Nutrition) para resaltar la función crítica de la intervención nutricional en el cuidado clínico y para sugerir maneras prácticas de diagnosticar y tratar de forma pronta a pacientes con malnutrición y aquellos a riesgo de malnutrición. Recalcamos la importancia de una estrategia multidisciplinaria para atender la malnutrición tanto en el hospital como en la fase poshospitalaria aguda. Se conoce bien que la malnutrición está relacionada a resultados clínicos adversos. Aunque los datos varían entre los estudios, la evidencia Escanee este código para leer la versión completa. © 2013 Alianza Para una Buena Nutrición en los Pacientes APR-130132 LITHO en P.R. www.malnutrition.com Para una Buena Nutrición en los Pacientes disponible muestra que una intervención nutricional temprana puede reducir la incidencia de complicaciones, la duración de la estadía en el hospital, las tasas de readmisión, la mortalidad y los costos del cuidado. La clave es identificar de forma sistemática a pacientes con malnutrición o a riesgo e intervenir de forma rápida. Presentamos un modelo de cuidado novel para guiar hacia una mejoría, enfatizando los siguientes 6 principios: 1) crear una cultura institucional en la cual las partes interesadas valoren la nutrición, 2) redefinir el rol del personal clínico para que incluya el cuidado nutricional, 3) reconocer y diagnosticar a todos los pacientes con malnutrición y aquellos a riesgo, 4) implementar de forma rápida intervenciones nutricionales amplias y una monitorización continua, 5) comunicar los planes de cuidado nutricional y 6) desarrollar un plan amplio de cuidado nutricional y de educación al momento del alta. Journal of Parenteral and Enteral Nutrition ABSTRACT The aim of this research was to study the relationship of abnormal placentation and cesarean hysterectomy risk factors at the University District Hospital. Method: A retrospective study was conducted using 60 medical records of patients in the University District Hospital from 2001 to 2008 with a diagnosis of abnormal placentation. Descriptive statistics and chi square for associations were used for statistical analysis. Results: The mean age in our population was 29 years and mean BMI was 29.6. 45 % of the patients had a previous history of cesarean, 1.7 % of placenta previa and 26.7% of uterine curettage. We found that 33.3% had a cesarean hysterectomy and 41.7% had post-partum hemorrhage. Also 51.7 % received blood transfusion. The mean hospital stay was 18.1 days. The probability of cesarean hysterectomy in patients with placenta previa was eleven times higher in patients with history of previous cesarean sections (OR 11, CI: 1.2997.9, p value=0.01). There was no statistically significant difference in cesarean hysterectomy rate between obese (BMI>30) and nonobese patients (OR 3.8 CI: 0.69-20.5, p value=0.11). Conclusion: The probability of cesarean hysterectomy in patients with abnormal placentation was significantly increased in patients with previous cesarean sections. By decreasing the rate of cesarean section we can decrease the incidence of cesarean hysterectomy and its comorbidities. Index words: risk, factors, hysterectomy, abnormal, placentation 27 RISK FACTORS FOR HYSTERECTOMY IN ABNORMAL PLACENTATION AT THE UNIVERSITY DISTRICT HOSPITAL Mireily Rivera-Rosado MDa, Iehsus S. Flores-Pérez MDa, Keimari Méndez MDa, Juana I. Rivera-Viñas MDa* Department of Obstetric and Gynecology, University of Puerto Rico School of Medicine, Puerto Rico Medical Sciences Campus, San Juan Puerto Rico. *Corresponding author: Juana I. Rivera-Viñas MD – Department of Obstetrics and Gynecology, UPR School of Medicine, PR Medical Science Campus, Rio Piedras, Puerto Rico 00936. E-mail: juana.rivera2@upr.edu a INTRODUCTION Abnormal placentation is a general term that includes placenta accreta, increta, or percreta. Placenta accreta occurs when the placenta becomes abnormally attached to the uterine wall. There is direct attachment of the chorionic villi to the underlying myometrium. Placenta increta occurs when the placenta invades into the myometrium. Finally, placenta percreta occurs when the placenta penetrates the uterine serosa or invades into surrounding organs. 1 Obstetric hemorrhage is the most important cause of maternal mortality worldwide, accounting for 30% of all maternal deaths. Approximately 150,000 women die each year of obstetric hemorrhage.2 In the United States, hemorrhage remains the second most common cause of pregnancy related mortality and accounts for 17% of all maternal death.1 Although the risk of death is low in the United States, hemorrhage is still associated with significant morbidity.2 The leading cause of postpartum hemorrhage is abnormal placentation. 1 Y. Gielchinskya et al. reported that previous caesarean sections, advanced maternal age, high gravity and parity, multiple abortions with curettage, placenta previa, and anterior low location of the placenta are significant risk factors for abnormal placentation. 3 The rising number of cesarean deliveries has increased maternal morbidity. The majority of the morbidities are attributable to the associated higher risk for placenta accreta and/or the need for hysterectomy. Cystostomy, ureteral injuries, pulmonary embolus, surgical re-exploration, endometritis and admission to the Intensive Care Unit were comorbidities found by Robert M. Silver et al. 4 In Puerto Rico there is no statistical information available regarding abnormal placentation. This research intended to find the relationship between abnormal placentation and cesarean hysterectomy risk factors due to the lack of publications available in our population. MATERIAL AND METHODS This retrospective case study was conducted using 60 medical records of female patients in the University District Hospital, at the Puerto Rico Medical Center from 2001 to 2008. The inclusion criterion was abnormal placentation, which included a total or marginal placenta previa with or without prenatal suspicion of placenta accreta, increta or percreta. The study variables (risk factors and maternal outcomes) were: age, gravidity, parity, history of previous cesarean section, history of placenta previa, history of uterine surgery, history of uterine curettage, obesity, length of hospital stay, blood transfusion, hysterectomy, surgical re-exploration, maternal death, pulmonary embolism, cystostomy and ureteral injuries. Patients were identified from the cesarean cases book at the Labor Room and data was obtained from review of medical records. Logistic regression was used for data analysis. The study was approved by our institution review board (Research Protocol A8540110). RESULTS In our population the average age was 29.3 y/o (see Figure 1), average BMI was 29.6, history of previous cesarean was 45% (n=27) (see Figure 2), history of placenta previa was 1.7 %( N=1) and of uterine curettage was 26.7% (N=16) (see Figure 3). No need for surgical re-exploration, maternal death, pulmonary embolism or cystostomy was documented. One patient developed pulmonary edema. We found that 33.3% (N=20) of our population had a cesarean hysterectomy and 41.7% (N=25) had post partum hemorrhage. Also, 51.7 % (N=31) received blood transfusions (see Figure 4). The hospital stay was of 4 days or more in 93.3% of the patients, with an average hospital stay of 18.1 days ± 1.1. Figure 1: Age distribution of patients with abnormal placentation The probability of cesarean hysterectomy in a patient with placenta previa was eleven times higher if the patient had a history of previous cesarean sections (OR 11, CI: 1.29-97.9, p value=0.01). There was no statistically significant difference in cesarean hysterectomy rate between obese (BMI>30) and non obese (BMI<30) patients (OR 3.8 CI: 0.69-20.5, p value=0.11). DISCUSSION The probability of cesarean hysterectomy in patients with placenta previa with or without accreta was significantly increased in patients with previous cesarean sections. By decreasing the rate of cesarean section we can decrease the incidence of cesarean hysterectomy and its comorbidities. General population awareness about realities of cesarean sections without indication is improving, with the help of public interest campaigns undertaken by different groups and the government. We need to decrease the rate of cesarean sections without indication due to obstetrician choice and patient demand, but more importantly, decrease the rate of unintended pregnancies in patients with multiple previous cesarean sections. This last goal can be achieved with increased patient education during the final weeks of the pregnancy, thus increasing the rates of surgical sterilization or placement of long acting reversible contraception methods. The practice of vaginal trial of labor after cesarean section should also be encouraged in the appropriate setting and low risk population. This can decrease the need of a second cesarean section, which leads to a marked increase in complications during future pregnancies. 28 Figure 2: Number of Previous Cesarean Sections Figure 3: Risk factors in abnormal placentation REFERENCES 1. Bauer, Samuel T. & Bonanno, Clarissa (2009). Abnormal Placentation. Seminar Perinatology 33: 88-96 2. Devine, Patricia C (2009). Obstetrics Hemorrhage. Seminar Perinatology 33: 88-96. 3. Gielchinsky, Y., Rojansky, N. Fasouliotis, S.J. & Ezra, Y (2002). Placenta Accreta- Summary of 10 years: A survey of 310 cases. Elsevier Science 23:210-214. 4. Silver RM, Landon MB, Rouse DJ, Leveno KJ, Spong CY, Thom EA, … Mercer BM (2006). Maternal Morbidity Associated with Multiple Repeat Cesarean Deliveries. Obstetrics and Gynecology 107: 1226-1232. Acknowledgement This study was supported by the UPR School of Medicine Endowed Health Services Research Center, Grants 5S21MD000242 and 5S21MD000138, from the National Center for Minority Health and Health Disparities, National Institutes of Health (NCMHD-NIH). Its contents are sole the responsibility of the authors and do not necessarily represent the official views of NCMHDNIH. Figure 4: Complications in patients with abnormal placentation RESUMEN El propósito de esta investigación fue estudiar la relación entre placentación anormal y los factores de riesgos para una histerectomía durante cesáreas en el Hospital Universitario de Adultos. Métodos: Este estudio retrospectivo se llevó a cabo utilizando 60 expedientes médicos de pacientes féminas en el Hospital Universitario de Adultos entre el 2001 y 2008. Como criterio de inclusión se utilizó placentación anormal y los casos fueron obtenidos de las libretas de registro de casos en Sala de Partos. Se utilizó regresión logística para el análisis de la data. Resultados: En nuestra población la media para la edad fue de 29.3 años y para el BMI de 29.6. 45% tenía historial de cesáreas previas (N=27), 1.7% de placentas previas (N=1) y 26.7% de raspes uterinos (N=16). Encontramos que al 33.3%(N=20) de nuestra población se le hizo una histerectomía durante la cesárea y que el 41.7%(N=25) tuvo hemorragia postparto. También, encontramos que el 51.7%(N=31) recibió transfusiones de sangre. La estadía promedio en el hospital fue de 18.1 días. La probabilidad de tener una histerectomía durante la cesárea en una población con placenta previa fue once veces mayor en los pacientes con historial de cesáreas previas (OR 11, CI: 1.29-97.9, p value=0.01). No hubo diferencia estadísticamente significativa en la frecuencia de histerectomías entre pacientas obesas (BMI>30) y no obesas (BMI<30) (OR 3.8 CI: 0.69-20.5, p value=0.11). Conclusión: La probabilidad de tener una histerectomía durante la cesárea en una población con placenta previa aumentó significativamente (p=0.01) en pacientes con historial de cesáreas previas. Si logramos disminuir el número de cesáreas podríamos reducir la incidencia de las histerectomías y sus comorbilidades. 29 30 Case Report/Reporte de Casos MENINGEAL MELANOCYTOMA: Case Report and Literature Review Rodrigo Kraft Roverea*, Carini Dagnonia, Godofredo Gomes de Oliveiraa, Jaqueline Sapellia Department of Oncology, Santo Antonio Hospital, Blumenau, Santa Catarina, Brazil. *Corresponding author: Rodrigo Kraft Rovere: Department of Medical Oncology, Santo Antonio Hospital, Santa Catarina, Blumenau, Brazil. E-mail: rodrigorovere@hotmail.com a INTRODUCTION Melanocytic tumors of the central nervous system are rare and generally represent metastatic disease (1, 2). Meningeal melanocytoma (MM) was first reported by Limas and Tio in 1972 as a primary melanocytic lesion from the leptomeninges with benign clinical and pathologic features (1, 3, 4). The tumor originates from the melanocyte (1, 3, 4), and comprises a spectrum of primary pigmented lesions of the central nervous system, ranging from leptomeningeal melanocytosis to malignant melanoma (1, 4). MM are mass lesions and present with focal neurological signs associated with their location, intracranial hypertension or hemorrhage, neuropsychiatric symptoms, spinal cord compression or seizures (5). Diffuse leptomeningeal melanocytosis, meningeal melanocytoma and primary central nervous system melanoma are rare tumors which present a diagnostic and management challenge for the modern neurosurgeon and neuro-oncologist, because of MRI and CT non-specific features (5-7). Case History A 54-year-old female presented with chronic pain in her lower extremity that had started forty years before, but in the last months she complained of worsening pain that swiftly progressed to paraplegia and loss of function of the anal sphincter. MRI cervical-thoracic spine revealed an expansive solid intradural and intramedullar lesion, located at the T6 to T9 levels, apparently extending to the posterior epidural space, with intense contrast enhancement (see Figure 1). There was also syringohydromyelia in the spinal segments adjacent to the lesion, especially in the upper thoracic ABSTRACT We report a case of a 54-year-old female with progressive chronic pain in lower extremity, paraplegia and loss of function of the anal sphincter. MRI revealed an expansive solid intradural and intramedullar lesion located at the T6 to T9 levels. Histology of the lesion showed melanocytes with the results of immunohistochemistry consistent with a melanocytoma. Melanocytic tumors are rare tumors which present a diagnostic and management challenge for the modern neurosurgeon and neuro-oncologist since MRI and CT features are non-specific and there is scant data to standardise best strategic therapy. Index words: melanocytoma, case, report, literature review segment, which extended from C5 to T6. The patient underwent biopsy of the lesion, which showed melanocytic neoplasm whose diagnostic possibilities were metastatic melanoma, pigmented epithelioid dural melanocytoma and pigmented schwannoma (see Figure 2). For further investigation, the surgical specimen was sent to immunohistochemistry and the result was consistent with melanocytoma. No atypical pigmented lesions were found in the dermatological consult. Besides, intraocular melanocytic lesions were not seen in ophthalmologic assessment. The patient was referred to neurosurgery for possible resection of the lesion, but was discovered to have leptomeningeal carcinomatosis. She was then submitted to radiotherapy as the neurological symptoms continued to worse, falling short of obtaining any meaningful clinical benefit. Currently she’s on best supportive care alone. DISCUSSION Meningeal melanocytoma is a rare primary pigmented neoplasm that affects the central nervous system and develops in the cranial and spinal leptomeninges (1, 3, 6). MM is a member of the group of primary leptomeningeal melanocytic proliferations, which may be diffuse or focal. The diffuse proliferations are usually a manifestation of neurocutaneous melanosis syndrome, a congenital neuroectodermal dysplasia involving the neural crest. The focal proliferations are the benign melanocytoma and the primary leptomeningeal melanoma. Besides these primary melanocytic lesions, meningiomas, medulloblastomas, neurofibromas, astrocytomas, pituitary tumors and schwannomas may be heavily pigmented and enter into the clinical and pathological differential diagnosis of pigmented extra axial tumors (1, 5, 6). Melanocytomas occur throughout the neuraxis and thus, may be intracranial or spinal. They most commonly occur in the cervical and thoracic spine as intradural, extramedullary lesions (5, 6). Rarely, the tumor may present as an intramedullary lesion (1). Depending on its location, leptomeningeal melanocytoma may present as myelopathy, radiculopathy, cranial nerve deficits, chronic basal meningitis, seizures, and frequently hydrocephalus (2). Figure 1: MRI cervical-thoracic spine revealed an expansive solid intradural and intramedullar lesion, located at the T6 to T9 levels, apparently extending to the posterior epidural space, with intense contrast enhancement. Determination of the incidence of primary melanocytic neoplasms of the central nervous system has been limited by a paucity of data and lack of strict diagnostic criteria. The incidence of melanocytoma is estimated to be one case per 10 million, while for Figure 2: Histology of the Melanocytic neoplasm showing pigmented epithelioid dural melanocytoma and pigmented schwannoma. primary central nervous system melanoma it is 0.005 per 100,000 (5, 6). Most commonly, the tumor occurs in adult population, whereas only 6% of reported cases are in the pediatric age group (1). The age at diagnosis ranges from 9 to 73 years with a peak incidence in the fifth decade and a slight female preponderance (5, 6). On computed tomography scans, meningeal melanocytomas appear as well defined, isodense to slightly dense masses with homogeneous enhancement of contrast medium (6, 7). The appearance of meningeal melanocytoma on magnetic resonance imaging is influenced by the effects of melanin, causing shortening of T1 (high signal intensity) and T2 (diminished signal intensity) relaxation times, with contrast enhancement (1, 5, 6). Radiological studies are of limited value in the diagnosis of the lesion and in differentiating it from other pigmented tumors stemming from the leptomeninges. The accurate diagnosis is made on histological appearance 31 and immunohistochemistry, and rarely requires electron microscopy (3, 6). Macroscopically, MM appears as a localized, solitary, encapsulated black or dark brown nodule that tends to attach to the dura mater and may locally invade the neural structures (3, 7). There are no well-substantiated treatment recommendations in the literature. Complete tumor resection is considered as the best strategy (1, 5). The role of radiotherapy, which has been used for both residual and recurrent tumors, remains unclear given the small number of cases reported (5, 7). Concomitant intrathecal methotrexate has been reported in recurrent spinal melanocytoma, with uncertain effect (5). Although it is known as a relatively benign tumor, some recurrences and malignant transformation to malignant melanoma have been reported, (2, 4, 6) thus the prognosis remains uncertain (1, 4). The time to recurrence for cerebral melanocytoma ranges from seven months to five years, with 71% recurrence within five years, and is shorter with malignant transformation (5). Postoperative follow-up helps the detection of a local regrowth of the tumor or leptomeningeal dissemination concerning the prognosis (1, 5). In case of local recurrence, therapeutic options include a second operation and/or radiotherapy or radiosurgery (1, 6). REFERENCES (1) El-Khashab M, Koral K, Bowers DC, Johnson-Welch S, Swift D, Nejat F. Intermediate grade meningeal melanocytoma of cervical spine. Childs Nerv Syst 2009 Apr;25(4):407-10. (2) Gempt J, Buchmann N, Grams AE, Zoubaa S, Schlegel J, Meyer B, et al. Black brain: transformation of a melanocytoma with diffuse melanocytosis into a primary cerebral melanoma. J Neurooncol 2011 Apr;102(2):323-8. (3) Vreto G, Rroji A, Xhumari A, Leka L, Rakacolli M, Petrela M. Meningeal melanocytoma of the cerebellopontine angle as the unusual cause of superficial siderosis. Neuroradiology 2011 Nov;53(11):927-30. (4) Wang F, Qiao G, Lou X, Song X, Chen W. Malignant transformation of intracranial meningeal melanocytoma. Case report and review of the literature. Neuropathology 2011 Aug;31(4):414-20. (5) Liubinas SV, Maartens N, Drummond KJ. Primary melanocytic neoplasms of the central nervous system. J Clin Neurosci 2010 Oct;17(10):122732. (6) Beseoglu K, Knobbe CB, Reifenberger G, Steiger HJ, Stummer W. Supratentorial meningeal melanocytoma mimicking a convexity meningioma. Acta Neurochir (Wien ) 2006 Apr;148(4):485-90. (7) Eun SS, Kim HS, Lee SH, Liu WC, Lee JH. Spinal meningeal melanocytoma in the S-1 nerve root sheath with paraspinal extension mimicking schwannoma. World Neurosurg 2011 Feb;75(2):3036. 32 RESUMEN Se presenta un caso de una mujer de 54 años de edad con dolor crónico progresivo de las extremidades inferiores, que desarrolló paraplejia y pérdida de función del esfínter anal. Se sometió a una resonancia magnética, que reveló una lesión intradural y intramedular sólido expansiva, situada en los niveles de T6 a T9. La histología de la lesión mostró melanocitos y el resultado de la inmunohistoquímica salió consistente con melanocitoma. Los tumores melanocíticos son poco frecuentes y presentan un desafío diagnóstico y de conducta para el neurocirujano moderno y neuro-oncólogo, ya que los hallazgos por imágenes son inespecíficos y hay pocos datos para establecer la mejor estrategia de tratamiento. RESUMEN La sordera neurosensorial y el vértigo tienen diversas etiologías entre las cuales se incluyen, alteraciones inmunológicas, vasculares e infecciosas. Las causas vasculares de sordera neurosensorial son inusuales y entre ellas se encuentran los aneurismas de la arteria vertebral. El conocimiento por parte de neurocirujanos, neurointervencionistas y otorrinolaringólogos de la participación de aneurismas en el desarrollo de sordera neurosensorial es fundamental para establecer y determinar una terapéutica dirigida. Presentamos el caso de un adulto manejado con técnicas neuroendovasculares y revisamos la literatura actual de casos similares. Palabras indices: sordera, neurosensorial, aneurisma,vertebral, endovascular 33 SORDERA NEUROSENSORIAL Y ANEURISMA DE LA ARTERIA VERTEBRAL: Manejo Endovascular Marco Zeneno MDa, Luis Rafael Moscote-Salazar MDb*, Hernando Alvis-Miranda MDb, Angel Lee MDc Instituto Nacional de Neurología y Neurocirugía, “Manuel Velasco Suarez”, México D.F. Mexico. b Universidad de Cartagena, Colombia. c Hospital Ángeles del Pedregal México D.F, México *Correspondencia: Dr. Luis Rafael Moscote-Salazar. Universidad de Cartagena, Cartagena de Indias, Colombia. E-mail: mineurocirujano@aol.com a INTRODUCCIÓN La sordera neurosensorial es una patología frecuente. Su presentación clínica es variable, desde síntomas mínimos hasta una discapacidad severa. La prevalencia aumenta con la edad. Alrededor del 5% de los mayores de 45 años tiene hipoacusia y se estima que más del 60% de 70 años tiene problemas audiológicos. Entre las causas tratables de sordera neurosensorial son la enfermedad de Meniere, la hipoacusia autoinmune y entre las secundarias se encuentra la otoesclerosis, por otro lado entre las causas menos frecuentes se encuentran las vasculares, entre ellas los aneurismas vertebrales. Presentamos un caso de un paciente que presento un aneurisma de la arteria vertebral y sordera neurosensorial manejado por métodos neuroendovasculares. Reporte de Caso Paciente masculino de 63 años de edad, diestro, de oficio desempleado, trabajaba como mecánico automotor. Tabaquismo positivo por 40 años, 2 cajetillas a día, suspendido hace 10 años. Etilismo ocasional de manera social sin llegar a la embriaguez. Tuberculosis renal (1971), con resolución de la misma. El 14 de mayo 1999 presentó infarto agudo de miocardio con reperfusión mediante angioplastia coronaria y colocación de ‘stent’, actualmente en tratamiento con diltiazem, Ezetimiiba/Zimbastatina, ácido acetilsalicílico + clopidrogel. NYHA clase I. Sin otros factores de riesgo cardiológicos y cerebrovasculares. El cuadro clínico inicia en julio 2007 con latero pulsión indistinta acompañado de sensación de mareo. En Octubre del 2008 presentó disminución de la audición derecha y acúfeno ipsilateral de tonalidad aguda, siendo valorado por el servicio de otorrinolaringología. Potenciales evocados auditivos de tallo cerebral: sordera neurosensorial (III-V) de origen central. Se solicitó estudio por resonancia magnética de encéfalo demostrando la presencia de aneurisma fusiforme de V4 izquierdo. NC.VIII Maniobra de Weber con lateralización a la izquierda, Rinne positivo bilateral. Schwabach sin alteraciones. Cerebelovestibular: Sin alteraciones. Se realizaron estudios imagenológicos por resonancia magnetica cerebral (ver Figuras 1 A,B,C y d) angiografía (ver Figuras 2 A, B y C) y con base en la clasificación de Yasargil, se estableció como aneurisma grande (12-25 mm). Se realiza manejo mediante terapia endovascular y se coloco ‘stents’ neuroform (Figuras 3 A y B) . El paciente presentó evolución posoperatoria satisfactoria. Se realizaron controles angiográficos posoperatorios (Figura 4). Fue dado de alta a los cinco días. En los controles posoperatorios angiográficos se evidencia resolución angiográfica del aneurisma. (Figura 5). DISCUSIÓN Los aneurismas de la arteria vertebral no disecantes son una causa rara de sordera; la disección no aneurismática de la arteria vertebral, es una etiología más frecuente respecto a la primera, sin embargo, ambas son relativamente raras. A nuestro conocimiento y como resultado de revisión de la literatura, nuestro caso es el primer reporte de un aneurisma fusiforme no disecante de arteria vertebral como causa de sordera neurosensorial y vértigo. Eliminar aneurismas de gran tamaño, es decir, aquellos clasificados como “grandes” o gigantes” es dificultoso debido a su muy frecuente morfología fusiforme, la cual previene o impide el mantenimiento o la reconstrucción del vaso principal, dejando como única opción la oclusión proximal del vaso principal, hecho referido en la literatura como “ligadura Hunteriana”. A diferencia de los aneurismas saculares, en los que es fácilmente reconocible un cuello, en los aneurismas fusiformes el vaso se expande por completo. Se ha reportado dentro de la patogénesis de los aneurismas fusiformes una forma particular de arteriosclerosis, en Figura 1: A,B,C D. Resonancia magnética cerebral que evidencia lesión en territorio de arteria vertebral. la que el evento inicial es el depósito lipídico en la íntima, alterando las capas elásticas, promoviendo así la infiltración y fribrosis de la media, llevando al vaso a un continuum de dilatación y tortuosidad; Estudios de patología evidencian atenuación de la capa de musculo liso de la pared arterial con fragmentación de la lámina o capa elástica. En algunos aneurismas se ha logrado documentar cambios inflamatorios agudos y crónicos junto con degeneración ateromatosa de las paredes vasculares. Todo este fenómeno suele ser potenciado por la frecuente asociación con hipertensión arterial. Las anteriores pero también ocurren cambios reológicos al interior del vaso dilatado, tal diámetro luminal incrementado conlleva al enlentecimiento de la circulación promoviendo además trombosis de la pared vascular y cambios adicionales como fibrosis y rigidez, todo esto cierra un círculo vicioso que suscita la persistencia de la dilatación vascular. La clínica derivará del efecto intravascular (reología y afección del aporte sanguíneo) y de compresión al parénquima cerebral. 34 En general, los aneurismas fusiformes comprenden en 1% de los aneurismas de la circulación vertebrobasilar en algunas series reportadas . La sordera neurosensorial en un complejo patológico influenciado por las interacciones entre múltiples factores causativos entres los que se suele citar al ruido, la genética y al medioambiente, infecciones, alteraciones óticas vasculares, ototoxicidad, trauma, enfermedades autoinmunes, neoplasias y por último alteraciones centrales . Dentro de las afecciones centrales se suelen mencionar la enfermedad cerebrovascular y la esclerosis múltiple. La evidencia muestra que hay una alta prevalencia de sordera neurosensorial en individuos que comparten las siguientes características: sexo masculino, raza caucásica, edad adulta, antecedente de diabetes mellitus, de hipertensión arterial, y ser tabaquista de más de 20 paquetes/año . En nuestro caso las dos manifestaciones cardinales fueron la sordera neurosensorial izquierda y el vértigo, que propiciaron una investigación exhaustiva luego de no encontrar Figura 2 A y B: Angiografía cerebral diagnostica y 3D que evidencia lesión aneurismática fusiforme en arteria vertebral, en segmento V4. 35 Figura 2 A y B: Angiografía cerebral diagnostica y 3D que evidencia lesión aneurismática fusiforme en arteria vertebral, en segmento V4. Las técnicas endovasculares han ganado un rol importante en el manejo de los aneurismas intracraneales. El test de oclusión temporal con balón permite evaluar el flujo colateral más allá del aneurisma, lo cual ayuda a predecir las consecuencias hemodinámicas de la oclusión del vaso fuente, sin embargo no ofrece predicción del riesgo tromboembólico. La oclusión permanente usando balones o coils desacoplables son de gran utilidad al ser métodos menos invasivos de alcanzar la oclusión del vaso principal, y no necesariamente comprometen u ocluyen ramas vasculares de importancia. El grado de oclusión vascular debe limitarse al mínimo, pues el tratamiento endovascular puede ocluir ramas perforantes finas que no pueden ser visualizadas con técnicas imagenológicas como angiografía intraquirúrgica con substracción digital, sin embargo se considera que los coil son superiores a los balones desacoplables como material de embolización; sin embargo los coils desacoplables son menos útiles en aneurismas parcialmente trombosados debido a la tendencia a quedar inmersos dentro del trombo intra-aneurismático, permitiendo recanalización . Alteraciones distintas a la sordera neurosenoria o al vértigo como el espasmo hemifacial secundario a compresión aneurismática, también ha sido tratadas a través de técnicas endovasculares con gran éxito . CONCLUSIÓN datos positivos otorrinolaringológicos, teniendo en cuenta que en esos órganos se engloban las principales etiologías de ambas manifestaciones. El hallazgo del aneurisma se realiza a través de resonancia magnética, la cual evidenció un aneurisma fusiforme, grande no disecante vertebral izquierdo. Como se ha mencionado el efecto compresivo de estos aneurismas de gran tamaño sobre el parénquima y pares craneales es lo que origina las manifestaciones clínicas. Diversas estrategias neuroquirúrgicas se han intentado para el manejo de estas alteraciones vasculares intracraneales, las cuales incluyen el empaquetamiento con diversos materiales para reforzar al vaso, la oclusión de la arteria vertebral (uni o bilateral), oclusión de la arteria basilar, resección del aneurisma con reconstrucción de la arteria basilar y atrapamiento del aneurisma (oclusión del vaso fuente proximal o distal). Otras técnicas cerebrovasculares incluyen el bypass extracraneal-intracraneal seguido de oclusión endovascular diferida de la arteria fuente 36 Cuando se establece el diagnóstico de aneurisma de arteria vertebral como el generador de una sordera neurosensorial y vértigo, se debe realizar en manejo multidisciplinario, de esta manera, el considerar los riesgos y beneficios del abordaje endovascular, la colocación de stents por manos expertas es una estrategia curativa y resolutiva que mejorara la calidad de vida de nuestros pacientes, convirtiendo a los abordajes neurointervencionistas en una excelente alternativa en la actualidad. Figura 4: Panangiografia pre operatoria y posoperatoria comparativa, donde se evidencia la corrección del aneurisma mediante la colocación de los stents. Figuras 3 A,B C: Procedimiento endovascular donde se evidencia la colocación de Stents telescopados. BIBLIOGRAFIA 1. Agrawal, Y., Platz, E. A., & Niparko, J. K. . 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Knowledge by neurosurgeons, neurointerventional and otolaryngologists aneurysms involving the development of sensorineural hearing loss is critical to establishing and determining a targeted therapeutics. We report the case of an adult handled with endovascular techniques and review the current literature of similar cases. Porque es más cómodo y protegemos al medio ambiente 38 se publica en versión digital PRMA Focused in the New Guides for Therapy of Diabetes Mellitus, Dyslipidemia and Obesity ABRUPT ONSET OF MUSCLE 40 DYSFUNCTION AFTER TREATMENT FOR GRAVE’S DISEASE: A Case Report José Hernán Martínez MDa, Alfredo Sánchez MDa*, Oberto Torres MDa, Coromoto Palermo MDa, Mónica Santiago MDa, Carlos Figueroa MDa, Rafael Trinidad MDa, Michelle Mangual MDa, Madeleine Gutierrez MDa, Eva González MDa, María de Lourdes Miranda MDa Endocrinology and Internal Medicine Department, San Juan City Hospital, San Juan, Puerto Rico. *Corresponding author: Alfredo Sánchez MD - Segovia 89, Belmonte, Mayaguez PR 00680 email: alfredo_sanchezpr@hotmail.com a INTRODUCTION Acute myopathy during the hypothyroid state and following treatment of Grave’s disease with radioiodine therapy is rarely found in adults (1). Grave’s disease is the most common cause of spontaneous hyperthyroidism in patients younger than forty years of age. The use of radioiodine ablation is one of the most commonly used therapies. Although the therapeutic goal of I131 is to induce euthyroidism, the incidence of hypothyroidism is significant during the first year or two after treatment, regardless of how the dose is calculated (2). Myopathy is a known complication of hypothyroidism, commonly characterized by an elevation in Creatine Kinase (CPK) due to increased capillary permeability and proportional to the hypothyroid state. We present a patient with an abrupt onset of muscle involvement during a transient hypothyroid state following radioiodine therapy for Grave’s disease, an unusual and rare clinical manifestation. Case History ABSTRACT Myopathy is a known complication of hypothyroidism, commonly characterized by an elevation in Creatine Kinase (CPK) due to increase capillary permeability proportional to the hypothyroid state. Thyroid hormone is important for the expression of fast myofibrillar proteins in the muscle. In hypothyroidism the expression of these proteins are deficient and there is an increase accumulation of slow myofibrillar proteins. A rapid or abrupt descend in thyroid hormones caused by radioiodine therapy after prolonged hyperthyroidism can lead to local hypothyroid state within the muscle tissue, resulting in CPK elevation and hypothyroid myopathy. Hormone replacement leads to resolution of symptoms and normalization of muscle enzymes serum levels. Index words: abrupt, onset, muscle, dysfunction, grave’s, disease Case of a 24-years-old-female diagnosed with Grave’s disease four months before arrival to our institution, with initial complaints of profuse sweating, weakness, edema and dysphagia, accompanied by goiter and proptosis. Initial Table 1. Thyroid function tests and CPK levels over time Thyroid Function Tests revealed TSH=<0.015 IU/ml, T4=>24.9 ug/dL, T3 uptake 56.60%, and FTI=14.09 ug/dL (see Table 1). Thyroid scan and uptake (see Figures 1 & 2) were consistent with Graves’ disease. Patient presented to the urgency room (UR) three months after being treated with radioactive iodine (I-131) complaining of proximal muscle cramps and weakness, starting one month before initial evaluation and unable to tolerate physical activity since two weeks before management. Symptoms were so severe that she was mostly housebound. She was partially treated with Methimazole 10 mg twice a day but only took it for two weeks. No history of previous viral infections or recent traveling. On physical examination most relevant findings were decreased strength in lower extremities, increased relaxation phase of Achilles tendon reflexes, hard non-pitting edema in both legs, and proximal muscle tenderness. Laboratory evaluation showed TSH: 0.285 mIU/mL (N = .350-3.0), FT4 of 0.41ng/dL (N = 0.9-2.4), T4 of 2.60 mcg/dL (N = 5-12), CPK of 3,783 U/L, and Anti-TPO >1,000 IU/ML. There was no evidence of renal failure or rhabdomyolysis during initial laboratory evaluation. Admitted for aggressive intravenous hydration with normal saline that resulted in temporary improvement of symptoms. CPK decreased to 1,169 U/L and the patient was discharge home with follow up at the endocrinology outpatient clinic. After seven days symptoms relapsed. Patient reported similar complaints as in previous admission (severe muscle cramps) and physical evaluation revealed exquisite muscle tenderness to palpation more prominent in lower ex- Figure 1: Thyroid ultrasound Showing increased gland vascularity, no domtremities. Initial laboratories values inant nodules. CPK 4,169 U/L, FT4= 0.43 ng/dL and TSH=6.03 mIU/mL. Again readmitted and Levothyroxine 25 mcg PO daily was started but due to the severity and lack of resolution of symptoms Levothyroxine 100 mcg IV was initiated. CPK levels reached as far as 4,536 U/L and TSH=13.959 mIU/mL. After three days of therapy CPK levels decreased with improvement of symptoms. Discharged on Synthroid 137 mcg PO with follow up at the endocrinology service. During multiple hospital admissions several differential diagnosis were considered including, inflammatory; infectious, inclusion, or drug induced myopathy, Systemic Lupus Erythematosus, Glycogen storage diseases and hyperthyroid myopathy. Dermatomyositis and Polymyositis were also considered. Although ANA was positive, dsDNA and anti histone antibodies were negative., Electromyography (EMG) performed at the right rectus femoris, right iliopsoas, an right deltoid muscle revealed no myopathic pathology. A Magnetic resonance imaging (MRI) of the inferior extremities was also performed showing normal results. Four months after discharge patient developed tremors, tachycardia and laboratory data revealed: FT4=1.16, TSH=0.01, TBII=45.9% (N < 16%), and TSI=240% (N < 140%). Propranolol and Methimazole were started and Synthroid was discontinued, with no new symptoms suggestive of myopathy. When last seen patient was biochemically and clinically euthyroid. DISCUSSION Both hyper and hypothyroidism can cause muscular symptoms, predominantly proximal myopathy. Stiffness, cramps, and muscle pain are common with activity. Myopathy is a known complication of hypothyroidism, commonly characterized by an elevation in Creatinine kinase (CK) due to increased capillary permeability (6) and proportional to the hypothyroid state (3). Although the pathogenesis of hypothyroid myopathy is not yet well understood Figure 2: Thyroid Scan consistent with Graves’ disease. Enlarged thyroid gland with increased radiotracer uptake. Visual index of thyroid uptake is elevated in relationship to the salivary glands compatible with diffuse toxic goiter or Grave’s disease. 41 several mechanisms have been proposed. Thyroid hormone is important for the expression of fast myofibrillar proteins in the muscle. In hypothyroidism the expression of these proteins are deficient and there is an increased accumulation of slow myofibrillar proteins (7). The experimental evidence therefore indicates that the changes in muscle contractile properties in prolonged hypothyroidism are due to changes both in fiber type proportions and in the properties of the muscle contractile properties (7). Other mechanisms are abnormal glycogenolysis, metabolic disturbances in mitochondrial oxidative metabolism and triglyceride turnover with muscle function impairment (2), as evident in muscle biopsies results reported by McKeran et al, which revealed non-specific changes, including type II (fast-twitch) fiber atrophy. Several cases of acute myopathy in Grave’s disease have been reported after treatment with anti thyroid medications, but few after treatment with I-131 . Initially reported in an adult who presented with muscle cramps and CK elevation after Methimazole treatment, with resolution of symptoms after correction of the hypothyroid state (2). Other two cases were reported in pediatric patients, which also resolved after correction of hypothyroidism. Complete recovery usually takes several weeks or months. As reported in patients with abnormal increase in serum CK elevation during treatment with antithyroid medications, a rapid or abrupt descend in thyroid hormones caused by I-131 after prolonged hyperthyroidism can lead to a local hypothyroid state within the muscle tissue, resulting in CK augmentation. In our patient the hyperthyroid state was sustained for a prolonged period before treatment was initiated, the abrupt decrease in thyroid hormone was enough to trigger a relative hypothyroid state in the peripheral tissue resulting in elevation of CK levels. Another possible explanation is the effect that excessive thyroid hormone has in reducing the efficiency of cAMP-dependent regulation of Ca2+-active transport through sarcoplasmic reticulum (SR) vesicles (4). This results in impairment of contracting-relaxing mechanism of muscle fibers and decrease in the mean diameter of motor-end plates (4). Hormone replacement by levothyroxine, as recommended by Susuki et al (5), leads to resolution of patient complaints. Although histopathologic confirmation is important, muscle biopsy was not required as there was resolution of symptoms after treatment with thyroid supplementation. Physicians should be aware that hypothyroidism should be consider as an etiology in patients with muscular symptoms such as pain, stiffness, cramps and weakness and that in subjects with prolonged hyperthyroid state an abrupt decrease in circulating thyroid hormone levels can lead to hypothyroid myopathy. These symptoms can develop even when serum hormones levels are only low normal or slightly decreased and before the serum TSH concentration has risen. To our knowledge this is the fourth reported case of hypothyroid myopathy following radioiodine therapy and the second in an adult patient. 42 REFERENCES [1] V.C. Benavides and S.A. Rivkees, “Myopathy Associated with Acute hypothyroidism following radiodione therapy for graves disease in an adolescent” International journal of pediatric endocrinology, Vol 2010 2010:717303. [2] S. Melhed Williams Textbook of Endocrinology. Mandel S., Larsen P. Davies T, Thyrotoxicosis. Edition 12; Philadelphia, Saunders 2011:394 [3] A.W.C. Kung et al. “Myopathy in acute hyperthyroidism” Post graduate Medical Journal (1987) 63, 661-663. [4] V.M. Kazakov, G.S. Katinas, A.A. Skorometz “Pathogenesis of Experimental Thyrotoxic Myopathy” European Neurology (1986) 25:212-224. [5] Tatsuo Ito et al. “A Case of Elevation of Serum Creatine Kinase with Antithyroid Medications for Graves’ Disease”. Journal of Clinical Endocrinology and Metabolism 2012;2(6):244-247. [6] G. 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Acknowledgments The authors would like to thanks Dr. Yanira Vazquez MD, of the department of Physical and Rehabilitation medicine, San Juan City Hospital for her clinical evaluation and Electromyography studies done on this patient. RESUMEN La miopatía es una complicación conocida del hipotiroidismo, caracterizada comúnmente por elevación de la creatinina quinasa proporcional a la severidad del estado hipotiroideo y causado por un aumento en la permeabilidad capilar. La hormona tiroidea es importante en la expresión de las miofibrillas rápidas en el músculo. En hipotiroidismo la expresión de estas proteínas resulta deficiente y produce un aumento en la acumulación de miofibrillas lentas del músculo. Un descenso abrupto o rápido en los niveles de hormona tiroidea causado por terapia de iodo radioactivo después de un estado prolongado de hipertiroidismo puede llevar a un estado de hipotiroidismo local dentro del músculo, resultando en la elevación de creatinina quinasa y miopatía hipotiroidea. Terapia de reemplazo de hormona tiroidea produce resolución de estos síntomas y normalización de los niveles de enzimas musculares. 43 PASTEURELLA MULTOCIDA: A nightmare for a replaced joint and the challenge to save it ABSTRACT Pasteurella multocida a small gram-negative coccobacilli is primarily found as normal flora of cats and dogs. These organisms can cause a variety of infections in humans, usually the result of scratches, bites and licks by percutaneous inoculation of the organism. Most cases of septic arthritis involve a cat or dog bite distal to the involved joint without direct penetrating injury to the joint. On scenarios were Pasteurella infection is suspected within a prosthetic joint, aggressive surgical debridement and/or removal of the prosthesis with intravenous antibiotics is recommended. Prosthetic joint infections secondary to animal bites are an extremely rare complication and few cases have been reported in the literature. This is a case report of a patient that suffered a cat’s bite of his right prosthetic knee and against all odd was able to save it without surgical intervention. Index words: pasteurella, multocida, replace, joint, challenge Felipe A. Vélez MDa, Iván Enrique Laboy Ortiz MDa*, Reynaldo López MDa, Alfredo Sánchez MDa, Miguel Colón MDb, José Hernán Martínez MDc Department of Internal Medicine, San Juan City Hospital. Department of Infectious Diseases, San Juan City Hospital and Hospital Auxilio Mutuo. c Department of Endocrinology San Juan City Hospital. *Corresponding author: - Ivan E. Laboy Ortiz Internal Medicine Department, San Juan City Hospital, CMMS #79 P.O. BOX 70344, San Juan, Puerto Rico 009368344. E-mail: labo54@hotmail.com Winner Award: 2nd place in Poster Presentation American College of Physicians, Puerto Rico Chapter, 2011. a b INTRODUCTION Pasteurella multocida is a Gram-negative, nonmotile, penicillin-sensitive coccobacillus belonging to the Pasteurellaceae family. Strains belonging to the species are currently classified into five serogroups (A, B, D, E, F) based on capsular composition and 16 somatic serovars (1). This organism causes a wide range of diseases in mammals and birds most frequently isolated from dog and cat bites, 50 and 75 %, respectively (2,3,4). It can also cause a zoonotic infection in humans, which typically is a result of bites or scratches from domestic pets, however prosthetic joint infections secondary to animal bites are an extremely rare complication. Prosthetic joint infections secondary to animal bites are an extremely rare complication and few cases have been reported in the literature. This is a case report of a patient that suffered a cat’s bite of his right prosthetic knee and against all odd was able to save it without surgical intervention. Case History Figure 1: Redness with indistinct borders, warmth, swelling of the skin, tenderness at palpation and movement. This is the case of a 75-year-old male patient with past medical history of right knee prosthetic joint replacement secondary to osteoarthritis sixteen months prior to the events. The patient was admitted to the hospital by his orthopedic surgeon complaining of right knee pain after suffering a cat’s bite six weeks prior to admission. Two days after the incident, the patient sought medical attention and was admitted in another hospital with diagnosis of septic arthritis. He was treated with intravenous antibiotics for two weeks and then discharged on oral antibiotics, though the patient was not compliant with this therapy. After discharge he visited his orthopedic surgeon office however no clinical improvement seen on the affected knee and for this reason the patient was admitted to our hospital. At evaluation of the anterior right knee we found redness with indistinct borders, warmth, swelling of the skin and tenderness at palpation and movement (See Figure 1). The knee had cellulitis encompassing an area of 10.9 x 9 cm (see Figure 2). presents with a background of trauma to affected joint or history of a bleeding disorder. Bursitis, which is inflammation of the bursa under any bony articulation, is most commonly seen in patients with a past medical history of gout, rheumatoid arthritis, sepsis, or continuous repetitive use of an articulation, not present in this patient. Figure 2: In this view, we can appreciate the cellulitis area, which measured approximately 10.9 cm long and 9 cm wide. Synovial fluid analysis was consistent with septic arthritis (White Blood Cells: 93000/cm2, polymorphonuclear: 92%). Synovial fluid culture resulted in no growth after 72 hours. One day afterwards, a late growth of Pasteurella multocida was reported. A patient with history of prosthetic joint replacement who develops inflammatory changes in the knee, an important diagnosis that has to consider as soon as possible is prosthetic joint infection, since early treatment prevents serious complications. Prosthetic joint infections within the first three months of prosthesis implantation are known as early onset infection and are most commonly caused by Staphylococcus aureus and Streptococcus sp., hence, initial antimicrobial therapy must cover these microorganisms. Within the third and 12th month of implantation, if an infection occurs, is considered a delayed onset infection and the bacteria isolated are usually coagulase negative Staphylococcus aureus and gram-negative aerobes. Late onset infection occurs after 12th month of prosthesis implantation, and usually developed by hematogenous spread in patients with infections in another body site such as catheters, urinary tract infection and soft tissue infections (5,6). In our case, the infection occurred sixteen months after implantation of knee prosthesis so is considered a late onset infection. In patients with history of animal bites near to implanted joint, especially by cats or dogs, a bacteria that has to be present in the differential diagnosis is Pasteurella multocida, as is commonly found in the normal oral flora of cats and dogs, 75 and 50 percent, respectively (2,3,4). Other diagnoses to consider that may present with a very similar clinical presentation are pseudogout, gout and psoriatic arthritis. Although, they all have clinical differences, at times may be indistinguishable and need fluid analysis for the final diagnosis. Hemarthrosis needs to be ruled out, but usually 44 The patient was managed with interspacer exchange, debridement of the prosthetic device and intravenous ampicillin/sulbactam. He received 28 days of systemic antibiotics showing marked clinical improvement and decreasing levels of C-reactive protein (9.2 on admission and 1.8mg/dL on pre-discharge). Once discharged, the patient completed six months of amoxicillin/clavulanate, aimed at salvaging the prosthesis. The patient responded successfully to antibiotic and surgical debridement of the knee. No complications surged. Patient was discharged home with oral antibiotic amoxicillin/clavulanate and with periodic visits to primary care physician. The goal of salvaging his knee prosthesis was achieved. DISCUSSION Pasteurella multocida is small, gram-negative coccobacillus that is primarily found as a normal flora of cats and dogs. The infectious process usually occurs after cat bites, cat scratches, or dog’s bites (4,7,8,9,10), but may also occur following cat or dog licks of non-intact skin (7,11,12). Pasteurella multocida wound infections characteristically have a very rapid development of an intense inflammatory response. Most patients develop symptoms within 24 hours of the initial injury, and as early as three hours after a cat bite (7). Pain and swelling are prominent. Purulent drainage is noted in about 40 percent of patients, lymphangitis in about 20 percent, and regional adenopathy in 10 percent. Cellulitis often occurs within 24 to 48 hours (8,13,14). Most cases of septic arthritis caused by Pasteurella multocida involve a cat or dog bite distal to the involved joint without direct penetrating injury to the joint. In such cases, hematogenous spread is the most likely form of joint infection. There is a predilection for involvement of prosthetic joints or joints damaged by rheumatoid arthritis or degenerative joint disease (15,16,17,18). Few cases of Pasteurella multocida related prosthetic joint infection have been described in the literature. In the last thirteen years, approximately 60-70% of similarly affected cases had their prosthesis removed with reimplantation at a later time especially those patients with delayed-onset infections. Undergoing prosthetic joint replacement by two-stage revision, which involves removal of the prosthesis, parenteral antibiotics for up to six weeks and later the reimplantation of the prosthesis, is a tough endeavor for any patient, as it requires a considerable convalescence period along with long sessions of physical therapy. (19,20,21,22). In our case, it was a challenging decision as patient wish was to save the prosthesis with medical treatment in order to avoid surgery. Although the most important goal for any physician is to save and protect the patient’s life, is also important to establish a treatment plan that takes in consideration the patient wishes after explaining the risk and benefits of alternative treatments. Learning points Consider infection by Pasteurella multocida after lesions (bites, scratches) produced by cats or dogs. Consider empirical antibiotic treatment with ampicillin/ sulbactam and prophylaxis against tetanus. Patients with prosthetic joint infection caused by/or suspected to be due to Pasteurella multocida should undergo knee arthrocentesis for fluid analysis. An important factor to consider with prosthetic joint infection is time of onset of infection after prosthesis insertion in order to provide adequate coverage against antibiotics and also adequate surgical treatment options. RESUMEN Pasturella multócida es un organismo cocobacilo gram-negativo que se encuentra principalmente en la flora de los gatos y perros. Estos organismos pueden causar una variedad de infecciones en los humanos, usualmente como resultado de arañazo de gato, mordedura de gato o perro, y lamedura causando inoculación percutánea de los organismos. Muchos de los casos de artritis séptica envuelven mordedura de gato o perros distal a la articulación afectada sin lesión penetrante directo a la articulación. En el escenario donde infección por Pasturella se sospecha en una prótesis, se recomienda desbridamiento quirúrgico agresivo y/o remoción de la prótesis y antibióticos intravenosos. Infección de prótesis secundario a mordedura de animales son extremadamente raro y pocos casos se han reportado en la literatura. Este es un caso clínico de un paciente que sufrió una mordedura de un gato en la rodilla prostética derecha y que contra todo pronóstico se salvó sin ninguna intervención quirúrgica. REFERENCES 1. Azmat J. Mahrukh K. Shahzad M. Qaiser J. Mubashir H. Antibiotic Susceptibility and Molecular Analysis of Bacterial Pathogen Pasteurella Multocida Isolated from Cattle. Journal of Applied Pharmaceutical Science. 2013. Vol. 3.106-110. 2. Talan DA, Citron DM, Abrahamian FM, et al. Bacteriologic analysis of infected dog and cat bites. Emergency Medicine Animal Bite Infection Study Group. N Engl J Med 1999; 340:85. 3. Stevens DL, Bisno AL, Chambers HF, et al. Practice guidelines for the diagnosis and management of skin and soft-tissue infections. Clin Infect Dis 2005; 41:1373. 4. Westling K, Farra A, Cars B, et al. Cat bite wound infections: a prospective clinical and microbiological study at three emergency wards in Stockholm, Sweden. J Infect 2006; 53:403. 5. 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J Bone Joint Surg Am, 72 (1990), pp. 272–278. 45 46 JUST A FLARE…The Pandora’s Box approach Maryangely Moreno MDa, Iván Enrique Laboy Ortíz MDa*, Felipe A. Vélez MDa , Alfredo Sánchez MDa, Adolfo Rodríguez MDb, Miguel Colón MDc, José Hernán Martínez MDd Department of Internal Medicine, San Juan City Hospital, San Juan, Puerto Rico. Department of Rheumatology, San Juan City Hospital, San Juan, Puerto Rico. c Department of Infectious Diseases, San Juan City Hospital and Hospital Auxilio Mutuo. d Department of Endocrinology San Juan City Hospital, San Juan, Puerto Rico. *Corresponding author: Iván E. Laboy Ortíz MD - Internal Medicine Department, San Juan City Hospital, CMMS #79 P.O. BOX 70344, San Juan, Puerto Rico 00936-8344. E-mail: labo54@hotmail.com Presented at the Annual Meeting American College of Physicians, Puerto Rico Chapter, 2011. a b INTRODUCTION Systemic lupus erythematosus (SLE) is a chronic inflammatory autoimmune disease characterized by autoantibodies specific for highly conserved nuclear antigens, such as double-stranded DNA, histones and ribonuclear proteins. The course of the disease is unpredictable and nine times more common in females. Systemic lupus erythematosus can affect the skin, joints, kidneys, lungs, nervous system, serous membranes, and/or other organs of the body. Immunologic abnormalities, especially the production of a number of antinuclear antibodies, are another prominent feature of the disease. Neurologic symptoms are reported to occur in ten to 80 percent of patients either prior to the diagnosis of systemic lupus erythematosus or during the course of their illness (1-5). SLE may affect the nervous system at multiple levels, with differing neuropathology. The American College of Rheumatology established case definitions for nineteen central and peripheral nervous system syndromes (6). We present a case of a patient that suffered of central nervous system (CNS) manifestation of severe active lupus, with emphasis on the clinical presentation, biochemical findings, and therapy. Case History This is the case of a 18 year-old-female recently diagnosed with Systemic Lupus Erythematosus (SLE) who came to our institution complaining of unquantified fever, dry cough, dyspnea, orthopnea, arthralgia, and malar rash of one week of evolution. She denied any neurological or gastrointestinal signs. Upon evaluation the patient was found with fever and tachycardia. No neurological deficit was identified but decreased bilateral breath sounds on bases and diminish vocal fremitus were noticed. Initial work up was ordered. EKG showed low voltage and sinus tachycardia. Bilateral pleural effusions were evident on chest x-ray films. Chest CT-Scan confirmed pericardial effusion and the results of thoracentesis revealed an exudate. Patient was admitted to the intensive care unit and high dose steroids therapy initiated. Due to poor progression, pulse steroid therapy was given for three days. ABSTRACT Systemic lupus erythematosus is a chronic inflammatory autoimmune disease characterized by autoantibodies specific for highly conserved nuclear antigens, such as double-stranded DNA, histones and ribonuclear proteins. The course of the disease is unpredictable and nine times more common in females. Among the neurological manifestations of collagen vascular diseases is the most commonly recognized and better studied disease. Central nervous system lupus is a serious and potentially treatable illness presenting as difficult diagnostic challenge. This is a case report of a patient that suffered central nervous system manifestations of severe active lupus. Early recognition of this entity is essential to expedite appropriate treatment and avoid future complications. Index words: flare, Pandora, box, approach Laboratory work up was remarkable for low serum complement (C3: 77.7mg/dl, C4: 5.7mg/dl), ANA titer >320 Dils with a homogenous pattern, and anti-dsDNA >300 IU/ml, (See Table 1). On day five of admission the patient developed right-sided hemiparesis, hyperreflexia, urinary incontinence, unsteady gait, and positive Romberg. Head CT-Scan revealed multiple foci of white matter lesion of low density that in the clinical setting of collagen vascular disease was compatible with vasculitis (See Figures 1 & 2). MRI reported left motor cortex ischemic microinfarcts, which explained patient’s symptomatology. Neurology service was consulted who diagnosed an acute ischemic stroke, most likely due to vasculitis or emboli. Following rheumatology recommendations cyclophosphamide was initiated with resolution of symptoms in forty-eight hours. She underwent continued monthly intravenous cyclophosphamide (500mg/ m2) doses for a six months induction period. Patient was transfer to ward and subsequently discharge home. DISCUSSION Nervous system involvement in SLE was initially thought to be due to a vasculitis process. This idea was challenged, how- Table 1: Laboratory work up was remarkable for low serum compleever, by investigators who found that true ment (C3,C4), ANA titer >320 Dils with a homogenous pattern, and vasculitis was a rare finding in patients high levels of anti-dsDNA . with SLE with neurologic symptoms (7). Incidences in postmortem studies do not reach 10% (8). Evidence of active lupus is usually demonstrable (e.g., hypocomplementemia and elevated anti-DS-DNA antibody), and abnormal MRI finding with focal defects as our case. Neurological findings in SLE can be related to direct CNS involvement, probably due to abnormal endothelial-white blood cell interactions that allow proteins or cells access to the central nervous system, secondary to another organ damage, or as an adverse effect to the therapy for disease control (9). Also, is commonly seen in patients with SLE who receive inappropriate and/or inadequate treatment (10). Studies have showed that most CNS events are self-limited and not associated with poor outcome unless accompanied by multi system disease. Corticosteroids do not appear to offer substantial benefit. Autoantibodies may play a role because they had been associated with strokes syndromes and abnormal MRI findings but not with the vascular disease itself. Patient with lupus have higher risk for all strokes subtypes, and premature death due to cerebrovascular disease. Strokes have been reported in up to 19% of patients with SLE (11,12). Accelerated atherosclerosis may contribute to the risk of stroke in patients with SLE (13). In an observational study of 2688 Canadian patients with SLE, the risk of death due to stroke or other cerebrovascular disease was doubled when compared with nonSLE controls (14). Physician should be aware that neurologic manifestations, especially strokes, represent a poor outcome in young patients with lupus. Compared to the general population they are more likely to be hospitalized for the risk of ischemic stroke and intra cerebral hemorrhages. (15) Vasculitis of the CNS is an inflammation of the brain’s blood vessels due to lupus activity. It is one of the most serious of the CNS syndromes associated with lupus. It was also the first one to be described and is one of the only two CNS syndromes, (the other being psychosis) which fulfill criteria for defining lupus. This case demonstrates that a prompt intervention with immunosuppressant’s can change and improve the outcome of an otherwise poor prognostic event, also primary and secondary stroke prevention measures, particularly treatment of hyperlipidemia and hypertension, are needed to prevent serious morbidity and neurological disability. Figure 1: Head CT Scan showing foci of low density in the centrum semiovale (arrow). In conclusion, this case serves us to be alert for early management when patient with history of SLE exhibit acute onset of severe neurologic symptoms to prevent serious morbidity and neurological disability. With appropriate treatment the neurological features of SLE respond favorably. Figure 2: Head Ct-Scan showing foci of low density in the periventricular white matter (arrow). 47 REFERENCES: 1. Sibley JT, Olszynski WP, Decoteau WE, Sundaram MB: The incidence and prognosis of central nervous system disease in systemic lupus erythematosus. J Rheumatol. 1992;19(1):47. 2. 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Muscal E, Brey R: Neurological Manifestations of Systemic Lupus Erythematosus in Children and Adults. Neurol Clin. 2010 February ; 28(1): 61–73 10. Khare S. Profilr of neurological manifestations in Systemic Lupus Erythematosus. Indian Journal of Rheumathology. 2010 june volume 5, number 2; pp59-65 11. Futrell N, Millikan C: Frequency, etiology, and prevention of stroke in patients with systemic lupus erythematosus. Stroke. 198 9;20(5):583. 12. Mikdashi J, Handwerger B, Langenberg P, Miller M, Kittner S: Baseline disease activity, hyperlipidemia, and hypertension are predictive factors for ischemic stroke and stroke severity in systemic lupus erythematosus. Stroke. 2007;38(2):281. 13. Selzer F, Sutton-Tyrrell K, Fitzgerald SG, Pratt JE, Tracy RP, Kuller LH, Manzi S: Comparison of risk factors for vascular disease in the carotid artery and aorta in women with systemic lupus erythematosus. Arthritis Rheum. 2004;50(1):151. RESUMEN El lupus eritematoso sistémico es una enfermedad inflamatoria autoinmune crónica que se caracteriza por auto-anticuerpos específicos contra antígenos nucleares tales como ADN de doble cadena, histonas y proteínas ribonucleares. El curso de la enfermedad es impredecible siendo nueve veces más común en las féminas. Entre las manifestaciones neurológicas de las enfermedades vasculares del colágeno la más conocidas y mejor estudiada es el lupus eritematoso sistémico. Lupus del sistema nervioso central es una enfermedad grave pero potencialmente tratable, el cual causa un reto de difícil diagnóstico. Este es un caso clínico de una paciente que presentó manifestaciones del sistema nervioso central debido a la enfermedad del lupus activa . El reconocimiento temprano de esta entidad es fundamental para un tratamiento adecuado y evitar complicaciones futuras. 14. Bernatsky S, Clarke A, Gladman DD, et.al. : Mortality related to cerebrovascular disease in systemic lupus erythematosus. Lupus. 2006;15(12):835. 15. Krishnam, E. Stroke subtypes among young patient with systemic lupus erythematosus. The American Journal of medicine (2005) Dec;118(12): 1415. Encuéntranos en Facebook https://www.facebook.com/groups/ prmedicalassociation/ 48 ABSTRACT Pseudoacromegaly is an extremely rare condition previously described and characterized by acromegaloid changes, tissue overgrowth, without elevations in insulin-like growth factor or growth hormone as seen in Acromegaly. We present the case of a young female seen initially with acromegaloid features and a pituitary microadenoma. After work-up the patient was diagnosed as insulin-mediated pseudoacromegaly. Only a few cases of pseudoacromegaly has been reported and should always be considered when evaluating patients for acromegaloid features with negative biochemical and hormonal levels. Index words: female, acromegaloid, features, pituitary, microadenoma, pregnancy 49 YOUNG FEMALE WITH ACROMEGALOID FEATURES AND PITUITARY MACROADENOMA: What is your Diagnosis? José Hernán Martínez MDa, Carlos Figueroa-Núñez MDa*, Paola Mansilla-Letelier MDa, Coromoto Palermo-Garofalo MDa, Mónica Santiago MDa, Oberto Torres MDa, Rafael Trinidad MDa, Michelle Mangual-García MDa, Alfredo Sánchez MDa, Madelin Gutierrez MDa, María de Lourdes Miranda MDa, Eva González MDa Endocrinology Department, San Juan City Hospital, San Juan, Puerto Rico. *Corresponding author: Carlos Figueroa-Núñez MD – 5102 Urb. Serenna Los Prados, Caguas, Puerto Rico 00727-3308. E-mail: pencoche@yahoo.com a INTRODUCTION Characteristics of acral and soft tissue overgrowth in combination with specific facial features suggest the working diagnosis for Acromegaly. Excessive secretion of growth hormone (GH) and subsequent elevation of insulin-like growth factor 1 (IGF-1) are characteristics of this condition most commonly caused by a growth hormone secreting adenoma of the anterior pituitary. In a few cases the workup for acromegaly may not confirm the diagnosis despite patient’s phenotype and characteristics and other conditions should be suspected. Here we report the case of a patient with acromegaloid features ultimately compatible with insulin-mediated pseudoacromegaly. This is a rare condition with only a few cases reported and should be taken into consideration when patients manifest acromegaloid features but negative biochemical and hormonal evaluation (IGF-1, GH). Case History 32 years-old-female G2P1A0 seen at our clinic by July 2004 complaining of persistent, continuous, menstrual irregularities due to an elevated prolactin value. Head MRI performed at the time revealed a pituitary microadenoma. Unfortunately the patient refused treatment. Once more, patient was lost to follow-up and on April 2012 she visited our endocrinology clinic on her 24th week gestation with history of progressive hands and feet enlargement. Her family history was unremarkable, especially for acromegaloid features. The patient was lost to follow-up, seen again at our clinic in July 2008 complaining of recurrent episodes of headaches. Repeated Head MRI showed a pituitary macroadenoma (see Figure 1 left figure) with further prolactin elevation. Bromocriptine was started but she was unable to tolerate it due to severe gastrointestinal side effects. Early in 2010, episodes of severe headaches recurred. She was not taking any medications at this time. Another Head MRI was compatible with a pituitary macroadenoma grossly unchanged from the previous ones. Prolactin levels were still elevated for which Carbegoline treatment was initiated achieving a good medical response, producing disappearance of clinical symptoms and improvement of pituitary adenoma size (see Figure 1 right figure) Figure 1: Left figure - Brain MRI Scan showing a pituitary macroadenoma (arrow) meassuring 1.4cm. Right figure Adenoma decreased in size after treatment with carbegoline. Physical examination at that time showed stable vital signs, however she presented a prominent mandible, prognathism, large hands and feet with increase in ring and shoe size, acanthosis nigricans over her posterior neck area and hirsutism with a male pattern distribution. Her visual fields were normal. Cardiovascular, respiratory and neurological examinations were unremarkable. The diagnosis of acromegaly was suspected. Frontal and side views facial photography (see Figure 2) was taken at the clinic while the patient was standing in front of a white wall. Patient hands were also photographed (see Figure 2). Pictures were sent to Dr. Schneider from the University of Munich, Germany through FIDA (Facial Image Diagnostic Aid software). Results were compatible with acromegaly. In view of patient’s pregnancy, Carbegoline was discontinued. Progressive prolactin and IGF-1 elevations during her pregnancy were evident (see Table 1), however no visual compromise was seen and she delivered a healthy baby without any complications. After six-months post-partum, laboratories were repeated and basal and 2 hr. insulin (see Table 2) showed marked elevation, increased Homeostatic model assessment (HOMA) index, and normal IGF-1 and GH values. Thus, the diagnosis of Insulin-Mediated Pseudoacromegaly was confirmed. The term “Insulin-mediated pseudoacromegaly” was first used in 1993 by Flier JS et al. describing a 19 year-old-female patient with insulin resistance, excessive acral growth and changes in fat and muscle tissue secondary to hyperinsulinemia.2 The term enclosed presence of acromegaloid features in the absence of growth hormone (GH) or insulin-like growth factor (IGF1) elevations. After studying cultures dermal fibroblasts from insulin resistant patients with PA, they proposed that in these patients a mitogenic pathway, which mediates the growth effects of insulin, is preserved but, that the metabolic pathway, which is involved in nutrient metabolism was the one impaired at some level. In 1998 Karim Dib et al, confirmed previous observation of normal mitogenic pathway in insulin resistant PA patient’s fibroblasts providing support to the concept of a selective post receptor defect which involves impairment of the Phosphoinositide 3-kinase were insulin receptor and its substrate IRS-1 conserve their function and structure (see Diagram 1).3-4 Marked elevated levels of insulin produces overstimulation of growth through mitogenic signaling producing changes in fat and muscle composition seen in patients with PA .4 In 1999 this was re-confirmed by Figure 2: A. Frontal picture of the patient on 2002. B. Frontal and side picture of the patient on 2012. DISCUSSION Pseudoacromegaly (PA) is an extremely rare condition previously described and characterized by acromegaloid changes, tissue overgrowth, without elevations in IGF-1 or GH as seen in Acromegaly. Several reports in the past have shown the relationship between insulin resistance and acral hypertrophy with acromegaloid features. Frandkin, JE et al. proposed that high levels of plasma insulin could activate IGF-1 receptor causing agromegaloid features.1 However it was later seen that in patients with insulin receptor mutations no phenotypic characteristics were observed despite integrity of IGF-1 receptor.2 50 Kausch et al. in a 64 year-old-male patient with the same characteristics.5 Although multiple hypothesis on the mechanism of the disease has been formulated more studies need to be performed in order to explore other possibilities. Since Flier et al, first described of this condition, around eight more cases have been documented in the literature.6-9 This review is intended to familiarize the physician with this pathology that is sometimes misdiagnosed. Acromegaloid features may not always mean acromegaly, and there are several clinical and biochemical features that should be taken into account when workup for Acromegaly is not diagnosed (see Table 3). Figure 3: Patient hands. Diagram 1. Diagram showing post-receptor defect first proposed by Karim Dib et al. with preservation of Insulin receptor and IGF-1 .The signal mediated by PI 3-kinase is disrupted, a signal generated by the compensatory hyperinsulinemia is diverted toward the mitogenic pathway, potentiating the effects of insulin and other growth factors. ( Taken from Diabetes Mellitus: A Fundamental and clinical text 3rd edition) Table 1: Prolactin, TSH, Total T4, Cortisol, GH, IGF-1 and ACTH levels from 2004 to 2012. Table 2: Laboratory data after delivery demonstrating elevation in basal and 2hr Insulin levels. Table 3. Clinical and Biochemical features in Insulin-mediated Pseudoacromegaly. 51 Patients presenting acromegaloid features may have other underlying causes that may not be related to pseudoacromegaly. Here we describe several other conditions, which should also be considered in the differential diagnosis: Ascher’s Syndrome (See Figure 4): Presents as combination of blepharochalasis, double lip and occasionally euthyroid goiter. The syndrome generally occurs within the first 20 years of life. 12 Sotos Syndrome or cerebral gigantism (see Figure 5): Is a rare genetic disorder characterized by excessive physical growth during the first 2 to 3 years of life. The disorder may be accompanied by autism, mild mental retardation, delayed motor, cognitive, and social development, hypotonia (low muscle tone), and speech impairments. 10 Acromegaloid Facial Appearance (see Figure 6): Acromegaloid facial appearance was first described in 1985 by Hughes as a condition with thick lips, prominent rugae and frenula inside the mouth, blepharophimosis, high arched eyebrows, bulbous nose, and large hands and feet. The pattern of inheritance suggested autosomal dominant inheritance. 11 Pachydermoperiostosis (see Figure 7): Autosomal Dominant disorder first described in 1868. This diagnosis is made after excluding the secondary form of hypertrophic osteoarthropathy that is associated with a variety of disorders, including intrathoracic malignancies, lung disease, and congenital heart disease. PDP is characterized by digital clubbing, pain, and swelling with enlargement of the digits. Skin changes include seborrhea and hyperhidrosis, undulating grooved and thickened scalp (cutis verticis gyrata, or "bull dog scalp"), coarsening of the facial features similar to acromegaly, and pachydermia, (thickening of the facial skin). 13 Multiple Neuromas (see Figure 8): 52 Syndrome Figure 4: Ascher’s Syndrome. Figure 6: Acromegaloid Facial Appearance. Figure 5: Sotos Syndrome (or cerebral gigantism). Figure 8: Multiple Neuromas Syndrome. Figure 7: Pachydermoperiostosis. A syndrome seen in young persons and characterized by multiple submucosal neuromas or neurofibromas of the tongue, lips, and eyelids, sometimes accompanied by tumors of the thyroid or adrenal medulla or by subcutaneous neurofibromatosis. 14,15 10. Sogaard M, Tümer Z, Hjalgrim H, Hahnemann J, Friis B, Ledaal P, Pedersen VF, Baekgaard P, Tommerup N, Cingöz S, Duno M, Brondum-Nielsen K. Subtelomeric study of 132 patients with mental retardation reveals 9 chromosomal anomalies and contributes to the delineation of submicroscopic deletions of 1pter, 2qter, 4pter, 5qter and 9qter. BMC Medical Genetics 2005, 6:21 CONCLUSION 11. Adline Ghazi, Shikha Khosla, and Kenneth Becker, Acromegaloid Facial Appearance: Case Report and Literature Review, Case Reports in Endocrinology, vol. 2013, Article ID 970396, 4 pages, 2013 The complexity of this case involved a patient presenting with a pituitary macroadenoma, elevated prolactin levels diagnosed previous to her pregnancy and despite this, she had an uneventful pregnancy and delivery. Of interest was the elevated IGF-1 level during pregnancy most likely due to placental production, not pituitary in origin as confirmed post partum when IGF-1 levels normalized. Repeated laboratories six-months post partum showed basal and 2-hours Insulin elevation, increased HOMA index, but suppressed GH and IGF-1 levels. Thus, this patient presents an unusual combination of pseudoacromegaly in the presence of insulin resistance, a macroadenoma and an uncomplicated pregnancy. Although more research is needed in order to better understand pseudoacromegaly this review may help the clinician to better direct the evaluation of patients presenting to the clinic with characteristics similar to the ones seen in our patient. 12. Ramesh BA. Ascher Syndrome: Review of literature and case report. Indian Journal of Plastic Surgery. 2011, Vol 44 Issue 1: 147-149 13. P. Karthick: Pachydermoperiostosis - A Rare Syndrome With Rare Surgical Associations. The Internet Journal of Endocrinology. 2011 Volume 6 Number 2 14. C. Berthelot, S. Hymes: Multiple Endocrine Syndrome Type 2B Associated with Keloids. The Internet Journal of Dermatology. 2007 Volume 6 Number 1 15. Harald J. Schneider, Robert P. Kosilek, Manuel Günther, Josefine Roemmler, Günter K. Stalla,Caroline Sievers, Martin Reincke, Jochen Schopohl, and Rolf P. Würtz A Novel Approach to the Detection of Acromegaly: Accuracy of Diagnosis by Automatic Face Classification JCEM 2011 96: 2074-2080 REFERENCES 1. Fradkin, J.E., R.C. Eastman, M.A. Lesniak, and J. Roth. 1989. Specificity spillover at the hormone receptor—exploring its role in human disease. N. Engl. J. Med. 320:640–645. 2. Flier JS, Moller DE, Moses AC, O’Rahilly S, Chaiken RL, Grigorescu F, Elahi D, Kahn BB, Weinreb JE, Eastman R1993 Insulinmediated pseudoacromegaly: clinical and biochemical characterization of a syndrome of selective insulin resistance. J Clin Endocrinol Metab 76:1533–1541 3. Dib K, Whitehead JP, Humphreys PJ, et al. Impaired activation of PI 3-kinase by insulin in fibroblasts from patients with severe insulin resistance and pseudoacromegaly. J Clin Invest. 1998; 101:1111-20 4. Derek Le Roith, Simeon I. Taylor, M.D., Jerrold M. Olefsky (2004). Diabetes Mellitus: A Fundamental and Clinical Text 3rd Edition 3rd edition. Philadelphia: Lippincott Williams & Wilkins 5. 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Discutimos el caso de una mujer joven inicialmente evaluada por presentar facciones acromegaloides y un microadenoma de la pituitaria. Luego de un extenso trabajo diagnostico el paciente se le diagnostico seudoacromegalia mediada por insulina. Muy pocos casos se han reportados en la literatura de esta condición y se debe considerar este diagnóstico cuando un paciente presenta facciones acromegaloides con niveles séricos bioquímicos y hormonales negativos. 8. A. Agha, M.A. AlHumaidi, O. Isitiyiah, A. Shehri. A Rare Case Of Pseudoacromegaly With Insulin Resistance. The Internet Journal of Endocrinology. 2010 Volume 6 Number 1. p4 9. Amir H. Sam, Tricia Tan, Karim Meeran. Case Report: Insulin mediated “pseudoacromegaly”. Hormones 2011,10(2):156-161 53 54 AN UNUSUAL CASE OF A BORDERLINE BRENNER TUMOR ASSOCIATED WITH BILATERAL SEROUS CYSTADENOMA AND ENDOMETRIAL CARCINOMA Daniel Cruz-Galarza MDa*, Omar Pérez-Rodríguez MDa, Joaquín Laboy-Torres MDa, Silvia Gutiérrez-Rivera MDb Department of Obstetrics and Gynecology, St Luke’s Hospital, Ponce, Puerto Rico. b Department of Pathology, St Luke’s Hospital, Ponce, Puerto Rico. *Corresponding author: Daniel Cruz-Galarza MD -Caminos Verdes 6501 Carr. 844 Apto. 310, San Juan, Puerto Rico 00926. Email: dancruga@hotmail.com Presented at Dr. Américo Serra Annual Scientific Congress, Ponce, Puerto Rico, April 5, 2013 a INTRODUCTION Brenner tumors (BT) account for 1.5 to 2.5% of all ovarian tumors. Nearly all of these BT are benign and comprise approximately 3.1% of the ovarian epithelial neoplasms; about 1% are malignant. Borderline malignancy tumors are infrequent and fewer than 25 cases have been reported in the literature. BT cell type histologic pathology resembles transitional epithelial cell from the urothelium. It has been hypothesized that the origin of these tumors is in the coelomic epithelium through a process of transitional metaplasia. Histologically, 20% of BT appears as a small, firm nodule in the wall of a mucinous cystadenoma (1). BT can produce hormones originating from fibroblasts of its stromal components that morphologically resemble theca cells of a normal ovary. It has been reported that BT can reveal itself with abnormal uterine bleeding and sometimes can be associated to endometrial polyposis, hyperplasia and adenocarcinoma. However, it is not well understood if this abnormalities could be caused by estrogenic hormone activity produced by a BT or by tissue sensitization by the tumor itself (2). Tamoxifen is a non-steroid antiestrogen medication use as adjuvant therapy for breast carcinoma that is positive for estrogen receptors. The use of Tamoxifen increases two- to three folds the risk of developing endometrial histological changes and endometrial cancer by having an unopposed estrogenic effect on the endometrium after prolonged treatment. This risk increases linearly with the duration of therapy and accumulative dose (3). Our case concerns a unilateral BT reflecting a borderline malignancy uncommonly associated to a serous cystadenofibroma. The patient past medical history was positive for breast cancer treated with Tamoxifen for two years and incidentally diagnosed with adenocarcinoma on the distal tip of an endometrial polyp after a total abdominal hysterectomy and bilateral salpingoophorectomy. The diagnosis was established by ABSTRACT Brenner tumor accounts for 1.5 to 2.5% of ovarian tumors. Nearly all are benign and 1% malignant. Less than twenty-five cases of borderline Brenner tumor have been reported worldwide. Our case is the first one related to a bilateral ovarian serous cystadenofibroma and endometrioid adenocarcinoma. This unusual case increases the limited data for borderline Brenner tumors. Index words: Brenner, tumor bilateral, serous cystadenoma, endometrium, carcinoma macroscopic, microscopic and immunohistochemical findings. Case History This is the case of a 47-years-old premenopausal woman that presents to the clinic in 2005 with a chief complain of right breast mass. She was referred and evaluated by a general surgeon who excised the mass. The mass was sent for pathologic examination with a final diagnosis of infiltrating duct carcinoma. A right mastectomy was performed that included axillary lymph nodes dissection. A total of twenty nodes including a sentinel node were sent for pathologic evaluation; and the result were negative for metastasis. Biopsy from the contralateral breast was negative for neoplasm. Bone scanning was done during the follow up period, which was negative for metastasis. The patient was started on Tamoxifen therapy. Two years after continuous Tamoxifen treatment the patient complained of vaginal spotting. An endovaginal ultrasound was performed showing a thickened endometrial lining with possibility of a hyperplastic or proliferative process. A cervical dilation with uterine curettage was done, with a pathologic report of proliferative endometrium with fragments of a large endometrial polyp. Follow-up endovaginal ultrasound three years later revealed normal endometrial findings with a large follicular cyst in the right ovary. One year later the follow up endovaginal sonogram showed a right adnexal mass with a cystic component that measures 10.8 x 8.1 cm and the endometrial thickness was 1.4 cm. PET/ CT scan showed the large cyst at the right adnexal and cholelithiasis. The CA- 125 levels were increased (61.0 U/mL). The patient’s Pap smear test was normal. The patient underwent an exploratory laparotomy with cholecystectomy and a radical total abdominal hysterectomy due to a highly suspected malignancy of the right ovary. The pathology examination showed a right ovarian serous cystadenofibroma with atypical stromal epithelial nest consistent with a BT. The patient has been followed and there is no evidence of malignant recurrence from the ovary, endometrium or breast. The tumor was macroscopically, histologically and immunohistochemically examined. Hematoxylin & eosin and PAS staining were carried out for histomorphological evaluation. Immunohistochemical investigations were performed using stains like AE1/AE3, Cam5.3, CK7, CK20, P16, P53, ER, Mammaglobin, GCDFP, NSE and Chromogranin. Macroscopic evaluation showed that the right ovary was a solid grayish and nodular mass with several cysts. The largest cyst diameter was approximately 5 cm. One cyst contained a grayish, papillary, crumbly piece of tissue measuring 4.5 cm. Other cysts had smooth linings and were filled with mucinous fluid. The attached right fallopian tube as well as the left ovary and fallopian tube showed no abnormalities. The uterus weighted 262 gm and measured 12 x 9 x 4 cm. The endometrium was pink and had a measurement of 0.1 cm in thickness. A reddish polyp measuring 3.5 x 3 x 1.5 cm was also found at the posterior wall of the uterine cavity. The histological examination of the right ovary showed multiple nests of epitheloid cells having oval nucleus with occasional small nuclei and few mitotic figures (see Figures 1 & 2). The nests were surrounded by a dense fibrous tissue (see Figure 3). Also, multiple cystic spaces were visualized adjacent and within stromal tissue filled with serous type fluid. One to 2 layers of epithelial cells with locally found papillary differentiation lined the cystic spaces. Staining for NSE was positive in the BT nests only, while AE1/AE3, Cam5.3, CK7, ER, were positive in cystadenoma. The CK20, P16, P53, Mammaglobin, GCDFP, and Chromogranin were negative for both. Figure 1: Brenner Tumor. Photomicrograph shows transitional cell epithelial nests set in fibrous stroma. The histology of the endometrial polyp reported focal atypical complex hyperplasia (endometrioid adenocarcinoma, FIGO grade I) (see Figure 4). Also endometrial hyperplasia with atypia was reported. DISCUSSION Brenner tumor (BT) can be classified into benign, borderline, or a malignant neoplasm (4). Borderline BT of the ovary was first described in 1971 by Roth and Sternberg (4). Borderline BT is a separate category because is intermediate in its histologic appearance and aggressiveness as compared with the benign and malignant variants (5). Borderline BT is characterized as predominantly cystic and more often multilocular than unilocular. The cysts are lined by a thin and velvety layer of transitional cells and contain papillary or polypoid masses lined by proliferating cells of the transitional type. The tumor cells show mild to moderate cellular atypia with mild to moderate mitotic activity. The cells lining the lumens range from flat to columnar and often contain mucin. The stromal component of the Brenner tumor has the appearance of an ovarian fibroma or thecoma. Tumor cells are usually polygonal or ovoid and have clear cytoplasm with glycogen. The nuclei are oval and occasionally have grooves, giving them a coffee-bean appearance (1). A proliferative BT tumor is classified as one of low malignant potential with atypical or malignant epithelial features but lacking obvious stromal invasion, although some can Figure 2: Brenner Tumor. Higher magnificationshows transitional cell epithelial nest with atypia and one mitotic figure. Figure 3: Serous adenofibroma. Photomicrograph shows glandular spaces in a dense fibrous stroma. 55 exhibit stromal microinvasion defined here as stromal infiltration less than 10 mm. A benign BT component is typically present but may be small. Histologically, the association with mucinous tumors is a classic combination observed in previous studies. Nevertheless, this discovery does not alter patient management (6). Considering that BT of different type has common features it is suggested that the proliferative and malignant variants derive from their benign counterpart by cellular proliferation and malignant transformation. Thus a BT is potentially malignant and must be excised completely. Adequate therapy includes excision of the tissue that must be subjected to thorough pathological examination and avoid missing small, malignant foci that might already have been present in the benign variant. However, the vast majority of the cases consist of benign and proliferative BT, which is adequately managed by removing the affected ovary (only 7% of BT occurs bilaterally). In terms of malignant BT, the surgical procedure has to be extended as in other epithelial ovarian malignancies, particularly including omentectomy and removal of retroperitoneal lymph nodes for proper staging. A precise diagnosis is essential to avoid unnecessary risky surgery as well as under treatment of a malignant neoplasm (4). During the management of a borderline ovarian BT, peritoneal staging surgery is not required because all patients except one reported in study series had stage I disease (6). The prognosis of a borderline BT is excellent. In one series of 10 cases of borderline BT, there was no evidence of recurrence or metastases up to eight years after removal. The possibility that hormone-producing BT may give rise to endometrial disorders is being discussed. It has been reported that 50% of BT might produce hormones in a study performed by Jaluvka et al, emphasizing that their estrogenic production is not always considerably supported by objective data. Furthermore, even in a study performed by Sasano et al, they showed p450 aromatase activity with immunoenzymatic assay in nine out of 23 BT, coming to the conclusion that such activity would not be intensive enough to justify endometrial disorders, except in the presence of particularly large tumors. The endometrial polyp adenocarcinoma may be primary associated to Tamoxifen but the possibility of a hormone-producing BT cannot be excluded. The synergistic effect of the combination of Tamoxifen and a hormone producing BT has to be considered. Although endometrial pathology was more likely to be diagnosed in gynecological symptomatic postmenopausal women and premenopausal women with breast carcinoma treated with Tamoxifen, in the literature, one endometrial disorder (hyperplasia) was reported. This suggests that ‘‘staging’’ of the endometrium should be included for borderline ovarian BT. Endometrial curettage in cases of conservative management in young patients, and hysterectomy in case of radical treatment is recommended. Since there is a high association between a mucinous cystadenoma and BT, is advisable to screen patients 56 Figure 4: Endometrial carcinoma. Endometroid pattern, well differentiated, arising in a polyp. Photomicrograph shows glandular crowding with confluent glands without intervening stroma. with this type of ovarian lesions to rule out the presence of BT (6). It is also recommended to exclude any endometrial pathology when a BT is diagnosed, in particular with Tamoxifen has been used. An adequate interdisciplinary follow-up aided in diagnosis and prompt management of these three primary neoplasms in early stages on the same patient. REFERENCES 1. Kaku T, Ogawa S, Kawano Y, Ohishi Y, Kobayashi H, Hirakawa T, et al. Histological classification of ovarian cancer. Med Electron Microsc 2003; 36: 9–17. 2. Indraccolo U, Cingolani N. 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Menos de 25 casos de tumores de Brenners limítrofes han sido reportados a nivel mundial. Nuestro caso es el primer reporte de un cystadenofibroma ovárico bilateral y un adenocarcinoma de endometrio. Este caso aumenta la información actual sobre los tumores de Brenner limítrofes. ABSTRACT Wandering spleen is a rare occurrence where the spleen normal fixation to the abdominal wall is lost and thus allowed to change in position. We report a case of a child who presented with acute abdominal pain secondary to a wandering spleen complicated by torsion of its vascular pedicle. The diagnosis was promptly made using computed tomography and managed with splenectomy. Key words: wandering, spleen, ectopic spleen, torsion, abdominal, pain, pediatric 57 WANDERING SPLEEN TORSION CAUSING ACUTE ABDOMINAL PAIN IN A CHILD: Case Report and Review of Literature Carlos I. Llorens Marina*, Alex Cedeñob, Humberto Lugo-Vicenteb, Cristel Chapelc, Glorimar Riverad, Antonio Diaze Department of Radiology, UPR School of Medicine, Puerto Rico Health Science Center, San Juan, Puerto Rico. b Department of Surgery and Section of of Pediatric Surgery, UPR School of Medicine, Puerto Rico Health Science Center, San Juan, Puerto Rico. c Department of Pediatrics, UPR School of Medicine, Puerto Rico Health Science Center, San Juan, Puerto Rico. d Department of Pathology, Manatí Medical Center, Manatí, Puerto Rico. e Department of Radiology, Manatí Medical Center, Manatí, Puerto Rico. *Corresponding author: Carlos I. Llorens Marin MD - University of Puerto Rico, Department of Radiology: Medical Sciences Campus 8th floor, San Juan, Puerto Rico, 009365067. E-mail: pr_char@yahoo.com a INTRODUCTION Case History Wandering spleen (WS) is a rare occurrence in which the spleen normal fixation to the abdominal wall is lost and thus allowed to change in position. Although it may be asymptomatic and go unnoticed, when complicated by torsion it becomes a life threatening condition. Unfortunately, physical exam and symptoms of WS are non-specific and therefore, its detection relies heavily on radiologic imaging findings. Herein, we report a case of a child who presented with acute abdominal pain secondary to a wandering spleen complicated by torsion of its vascular pedicle. This is a 3-year-old girl without prior history of illness, who presented with a two-day history of fever and abdominal pain. She had two episodes of emesis, associated with symptomatic improvement. The patient had initially been managed with supportive care for suspected viral illness but due to persistent abdominal pain, the patient was sent to the emergency department for further evaluation. Physical examination was remarkable for low-grade fever of 38 C, hypoactivity, decreased urine output, abdominal distension and voluntary guarding. Initial laboratory workup was remarkable for mild leukocytosis. A computed tomography (CT) scan of the abdomen and pelvis without intravenous contrast was performed. CT scan was relevant for an abnormally positioned spleen in the mid upper abdomen associated to a vascular pedicle swirl or whorl (see Figures 1 to 3). Figure 1: Scout film shows a soft tissue density structure in the mid abdomen surrounded by gas filled bowel loops. Figure 2: Coronal reconstructed image of abdomen and pelvis CT with PO but without IV contrast. Arrow points to a torsed vascular pedicle (swirl or whorl sign), inferior to which the ectopic spleen can be observed. Figure 3: Sagittal reconstructed image of abdomen and pelvis CT with PO but without IV contrast. This time the arrow points to the abnormally located spleen. The diagnosis of wandering spleen torsion was made and the patient was referred for urgent surgical management. An initial surgical laparoscopic approach was undertaken, however operative view was occluded by dilated bowel loops and procedure had to be converted to an open surgical approach. The spleen had three and a half turns (1260° of torsion), was ischemic and not viable (see Figure 4) for which splenectomy was performed. The spleen measured 12 cm x 6 cm x 5 cm (see Figure 5) and pathology confirmed a hemorrhagic infarction. The patient tolerated the procedure well; there were no intraoperative complications. She had postoperative ileus that resolved after 48 hrs. The patient received pertinent vaccines, was started on prophylactic antibiotics and was then subsequently discharged home on post-operative day five. DISCUSSION Wandering spleen (WS), also called ectopic, malposition, drifting, floating or ptotic spleen; was first described in an adult patient in 1667 by Johannes van Horne, who discovered it incidentally during the autopsy (1). However, it wasn’t until 1854 that Jozef Dietl presented the first case in a child (2). Since WS may be asymptomatic, its true incidence remains unknown. Nevertheless, it is known that one third of cases present in the pediatric population (3, 4). During the first year of life it is more commonly diagnosed in males (5), has a similar male to female distribution between the years of one through 10 and after that it is more often seen in females, especially between the second to fourth decade of life (6, 7). There are six splenic ligaments and two other ligaments in its vicinity (see Figure 6), which provide the spleen anchoring and stability. Agenesis, laxity or rupture of these ligaments (the more commonly implicated being the gastrosplenic, splenorenal and colophrenic ligaments) can result in splenic ectopia (8). Multiple causes may be implicated, some congenital while others acquired. When the cause is congenital, it is due to failed fusion of the dorsal mesogastrium and the posterior abdominal wall during embryogenesis (2). Likewise, other conditions with abnormal intra abdominal fixation, such as congenital diaphragmatic hernia, gastric volvulus, diaphragmatic eventration, renal agenesis and prune-belly syndrome have been reported to be associated with wandering spleen. When acquired, multiple causes have been associated with WS; the more common is ligamentous laxity secondary to hormonal (pregnancy related) effects (6, 7, 9). Other acquired etiologies include, trauma, hypermobility caused by generalized connective tissue diseases (e.g. Marfan’s syndrome), IgA deficiency and splenomegaly (2, 6, 10). Regardless of the cause, the resulting ligamentous instability allows for splenic mobility and rotation which in turn leads to the most common and threatening complication of wandering spleen; splenic torsion. This presents with non-specific symptoms that may include nausea, vomiting, fever, leukocytosis and most 58 commonly abdominal pain. These symptoms may be chronic and colicky or acute and severe depending on the degree of torsion and whether torsion-detorsion phenomenon occurs (4, 10). Clinical findings are also non-specific, such as palpable abdominal or pelvic mass, peritoneal signs or even a benign examination. If left untreated, torsion may lead to splenic infarction, abscess formation, local peritonitis, intestinal obstruction, variceal hemorrhage, necrosis of the pancreatic tail and potentially death (2, 6). Fortunately, imaging findings are characteristic and allow for a prompt detection and management. CT scan is the most sensitive modality and a commonly used imaging tool due to the non-specific symptoms presented and is usually prescribed in search for other causes of abdominal pain. The classing findings are that of an ectopic spleen with a whorl sign, defined as a twisted splenic pedicle intermingled with fat and ectopic pancreatic tissue, resulting in alternating density circular bands observed with CT (11). Abdominal ultrasound can also be an accessible and effective tool with the added benefit of no radiation exposure to patient and has an estimated sensitivity of 54.9 % (11), which may improve or worsen depending on operator experience. Other diagnostic tools like Magnetic resonance Imaging (MRI) and scintigraphy, although helpful, are not usually feasible or available in the emergency setting. An abdomen radiograph may suggest abnormal splenic location, but it has low sensitivity and specificity. The management of wandering spleen is surgical in nature. The viability of the splenic tissue will dictate whether splenopexy, partial or total splenectomy is warranted (12). The preferred surgical approach is laparoscopy to accomplish this task (13). In conclusion, wandering spleen is a challenging entity with a non-specific presentation that, when complicated by torsion, can become a life threatening illness. Rapid identification and surgical management are crucial to minimizing patient morbidity and mortality. We presented a case of a child with wandering spleen complicated by torsion. Our patient presented with non-specific symptomatology and was promptly diagnosed by abdomen and pelvis CT scan and successfully treated with splenectomy. 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Figure 5: Photograph presents the splenic specimen after resection. 8) Allen K., Gay B., Skandalakis J.; Wandering spleen: anatomic and radiologic considerations; South Med J. (1992) Oct; 85(10): 976-84. 9) Sanchez R. et al; Wandering spleen causing gastric outlet obstruction and pancreatitis; Pediatr Radiol (2010) 40 (Suppl 1): S89–S91 10) Kapan M. et al; Wandering Spleen Presenting as an Acute Abdomen: Case Report; The Journal of Emergency Medicine (2012) Vol. 43, No. 5, pp. e303–e305 11) Lombardi R. et al; Wandering spleen in children: a report of 3 cases and a brief literature review underlining the importance of diagnostic imaging; Pediatr Radiol (2014) jan 10; epub ahead of print/DOI 10.1007/s00247-013-2851-6 12) Rasheed B. et al; Wandering spleen with tortion leading to infarction ; European Journal of Radiology Extra 77 (2011) e5–e7 13) Carmona J, Lugo Vicente H: Laparoscopic splenectomy for infarcted splenoptosis in a child: a case report. Bol Asoc Med P R. 2010 Apr-Jun;102(2):47-9. Figure 6: Abstract representation of the splenic anchoring system. Legend: spleen = purple octagon; stomach = blue square; pancreas = green rectangle; left kidney = yellow diamond; transverse colon = red oval; left diaphragm = orange curved line; 1 = splenophrenic ligament; 2 = splenorenal ligament; 3 = pancreaticosplenic ligament; 4 = gastrosplenic ligament; 5 = presplenic fold (peritoneal layer anterior to spleen and stomach); 7 = splenocolic ligament; 8 = phrenocolic ligament. RESUMEN El bazo errante es una condición rara en el que la fijación normal del bazo a la pared abdominal se pierde y por lo tanto este puede cambiar de posición. Se presenta un caso de un paciente pediátrico que presenta con dolor abdominal agudo secundario a un bazo errante complicado por la torsión de su pedículo vascular. El diagnóstico se realizó con prontitud mediante tomografía computarizada y fue manejado con esplenectomía. 59 60 Review Articles/Articulos de Reseña MANEJO NEUROCRÍTICO DE LA GLICEMIA EN LA HEMORRAGIA INTRACEREBRAL ESPONTÁNEA: Revisión de la Literatura Sandy Zuleica Navas-Marrugoa, Hernando Raphael Alvis-Mirandaa, Luis Rafael Moscote-Salazara* Universidad de Cartagena, Colombia. *Correspondencia: Dr. Luis Rafael Moscote – Universidad de Cartagena, Colombia. E-mail: mineurocirujano@aol.com a INTRODUCCION La hemorragia intracerebral espontánea (HIE) es una devastadora e incapacitante enfermedad y representa un riesgo alto de morbilidad y mortalidad (1-. Es la segunda forma más común de accidente cerebrovascular, lo que representa el 10-30% de los accidentes cerebrovasculares . Su incidencia general en todo el mundo es de 24.6 por 100.000 personas-año, con aproximadamente 40,000 a 67,000 casos por año en los Estados Unidos , aproximadamente la mitad de estas muertes se produce dentro de las primeras 24 horas, poniendo de relieve la importancia fundamental de un tratamiento precoz y eficaz . El efecto perjudicial de los trastornos metabólicos como la hiperglucemia ha sido estudiado desde Claude Bernard cuando describió la relación entre la hiperglucemia y la lesión cerebral a través de la medicina experimental; Bernard se percató de la producción de hiperglucemia y glicosuria que era posible en el piquete del piso del cuarto ventrículo, encima del nacimiento del noveno par craneal, al nivel del bulbo raquídeo (10), a lo cual denominó "diabetes artificial" y al procedimiento "picûre diabétique"(11). Cabe anotar que la aparición de la hiperglucemia es un fenómeno reconocido en diversos tipos de lesión cerebral aguda . Una alta proporción de pacientes, alrededor de un 60%, puede desarrollar hiperglucemia, incluso en ausencia de una historia previa de diabetes (16). El aumento de la glucosa en sangre en la fase aguda de la hemorragia intracerebral es probablemente una respuesta al estrés y la gravedad de la hemorragia per se, y puede persistir hasta 72 horas después del inicio de la misma (16,17). La disminución de los valores de glucosa después de una hemorragia intracerebral se asocian con un menor riesgo de expansión del hematoma y un peor pronóstico, lo que sugiere que el control temprano de glucosa puede mejorar los resultados (18). Muchos estudios han demostrado que el aumento de la glucosa en suero en el momento admisión se asocia con un mayor tamaño de hematoma, aumento del edema peri-lesional, muerte celular y extensión intraventricular (19), y un mayor riesgo de un resultado desfavorable (12, 13, 16, 20, 21), además, es un potente predictor de mortalidad de 30 días en los pacientes diabéticos y no diabéticos con hemorragia intracerebral, así como un predictor independiente de mortalidad temprana y peor resultado funcional en pacientes no diabéticos con hemorragia intracerebral (13, 21, 22). RESUMEN La Hemorragia cerebral espontánea o hemorragia intracraneal representa entre un 10 y 15% de todas los eventos vasculares cerebrales. La hemorragia intracerebral es mucho menos frecuente que el ictus isquémico, pero conlleva una mayor morbilidad y mortalidad, siendo una de las principales causas de discapacidad grave. Se han identificado diversas alteraciones en el ámbito de una hemorragia intracerebral, entre ellas las del sistema endocrino; estos mecanismos mediados por el estrés exacerban la lesión secundaria. El conocimiento profundo de las lesiones que están directamente involucradas en las alteraciones de la glucosa en el contexto de una hemorragia intracerebral, ofrece una visión de cómo la citotoxicidad, la muerte neuronal y las alteraciones metabólicas alteran el pronóstico de los pacientes con hemorragia intracerebral espontánea. Palabras claves: neurocrítico, glicemia, hemorragia, intracerebral, espontanea, revisión La glucosa y la fisiología del cerebro (23-50) La función cerebral requiere del 15% del gasto cardíaco, consume el 20% del oxígeno y el 25% del total de glucosa del organismo; tiene una alta tolerancia al déficit de combustible temporal, ya que sólo consume aproximadamente el 33% del oxígeno disponible y un 10% de la glucosa total. El flujo sanguíneo cerebral (FSC) es el suministro de fuentes energéticas, en una media de 50mL/100g/min, con un consumo de oxígeno del cerebro de 50cm3/ min, y una producción similar de dióxido de carbono, con un cociente respiratorio cerca de 1, lo cual indica que los hidratos de carbono son los principales sustratos para el metabolismo oxidativo del cerebro (51). Todos los diferentes tipos de células en el sistema nervioso central (neuronas, glía y células vasculares) muestran una tasa de consumo metabólico diferente de glucosa. Prácticamente, el único combustible metabólico del cerebro es la glucosa; bajo condiciones aeróbicas esta molécula se somete a la glucólisis por la adenosina trifosfato (ATP) y piruvato. El piruvato se convierte en acetil-CoA a través del ciclo de Krebs para generar equivalentes de ATP y reducir de esta forma aeróbica produciendo 30 moles de ATP. Existe otra manera de convertir la glucosa en ATP, la forma anaerobia, pero es ineficiente, sólo hace 2 moles de ATP a través de la producción de ácido láctico. La glucosa entra al cerebro a través de la familia GLUT de transportes de hexosa; los astrocitos expresan GLUT1, GLUT2 y GLUT4, las neuronas expresan GLUT3, GLUT4 y GLUT8 (52). No obstante, todavía está en debate si las neuronas, preferentemente acceden a la glucosa directamente desde el fluido intersticial del cerebro o si el metabolismo de la glucosa a lactato por los astrocitos es un paso necesario (53, 54). Así como el cerebro necesita glucosa, y es este también quien controla los niveles de esta en la integración de la información desde los receptores periféricos (55). Se ha establecido que la insulina en el cerebro juega un papel crucial en la regulación del metabolismo, aumentando la captación de glucosa por los astrocitos (56). Los estudios que utilizan la tecnología SPECT han sugerido que el transporte de glucosa y el metabolismo en el cerebro humano son dependientes del suministro de sangre. Se ha demostrado aumentos de insulina en la tasa media global de la utilización de glucosa en el cerebro, lo que sugiere que la insulina puede desempeñar algún papel en la regulación de la glucosa cerebral, especialmente en la corteza (57). de la membrana mitocondrial durante injurias de tipo hipóxicas e hiperglucémicas, las células en el área perihemorrágicas son incapaces de metabolizar el exceso de glucosa, lo cual ocurre específicamente en la hemorragia intracerebral, y son este tipo fenómenos los cuales nos permitirán comprender el porqué del carácter lesivo de la de hipo e hiperglucemia en el establecimiento de una lesión cerebral aguda. Metabolismo de la glucosa durante la lesión Durante el evento hemorrágico, se produce una alteración de la fosforilación oxidativa, ya sea presión arterial de oxígeno más baja, disfunción mitocondrial o lesiones cerebrales, la glucólisis se desvía a la forma anaeróbica, la producción de ácido láctico y los iones de hidrógeno, generando acidosis tisular y especies reactivas de oxígeno, respectivamente. Cuando esto tiene lugar, puede provocar efectos nocivos en las células neuronales, activación de la entrada de calcio a las células, liberación de ácidos grasos libres citotóxicos y neurotransmisores excitotóxicos tales como glutamato. Aunque los metabolitos intermedios de la degradación de la glucosa, piruvato y lactato, en algunas circunstancias pueden sostener la demanda de energía de la actividad neuronal, tanto falta la capacidad de cruzar la barrera sangre-cerebro. En los estados patológicos, también se utilizan como sustratos metabólicos de los órganos cetónicos. La hiperglucemia durante hemorragia intracerebral: Importancia, fisiopatología y mecanismos lesionales Las alteraciones de las acciones de la insulina en el cerebro están involucradas en enfermedades metabólicas. En la actualidad, los mecanismos por los cuales las neuronas sensibles a glucosa detectan cambios en la glucemia y alteran su patrón de disparo, aún son motivo de investigación. Por una parte, se conoce que en el proceso de detección de la glucosa participan las mismas proteínas de señalización de control de la glucosa en las células beta del pancreáticas (58), es decir, el GLUT2, la enzima glucoquinasa y el canal de potasio sensible a ATP y en la respuesta a la hipoglucemia participan la proteína quinasa activada por AMP (59). Las consecuencias de alteraciones en los estados hiperglucémicos pueden ser catastróficas; y los mecanismos lesionales pueden ser variables, además tener factores asociados; gran número de pacientes de neurocirugía pueden tener diabetes no establecida o desarrollar hiperglucemia relacionada con el estrés en el período perioperatorio. Los pacientes con diabetes presentan mayor riesgo perioperatorio de complicaciones y permanencia hospitalarias más larga que los no diabéticos. El sostenimiento de la euglucemia a través de la terapia intensiva de insulina (IIT) sigue investigándose como una alternativa terapéutica para contrarrestar la morbilidad y mortalidad asociadas con alteraciones en el metabolismo de la glucosa debido a la cirugía. Un control perioperatorio ineficiente de la glucosa puede significar un aumento de la morbilidad, la mortalidad y exacerbar las enfermedades de base (62). Por otra parte, está el glucógeno del cerebro, alojado principalmente en los astrocitos (60). En un modelo animal de diabetes mellitus tipo 2, en el que se estudió el metabolismo del glucógeno, se demostró su importancia para apoyar la homeostasis glutamatérgica y GABAérgica, y el mantenimiento de una relación adecuada entre los neurotransmisores excitatorios e inhibitorios (61). Diferentes estudios en animales y humanos han evidenciado un metabolismo de la glucosa alterado y significativamente comprometido en el contexto de lesiones cerebrales traumáticas, isquemia y la hemorragia cerebral. Debido a la disfunción Las neuronas tienen una gran demanda de glucosa, a diferencia de las células musculares que no pueden adecuar la captación de glucosa episódica bajo la influencia de la insulina. La captación de glucosa neuronal depende de la concentración extracelular de la glucosa, y la lesión celular puede producirse después de estados de hiperglucemia persistente lo cual se conoce como neurotoxicidad de glucosa (63). Esto se traduce en que el metabolismo cerebral depende absolutamente del suministro de glucosa. Se alude también que el cerebro en el escenario de la injuria aguda es privativamente sensible a la hipoglucemia, que 61 puede inducir una crisis metabólica. Mientras tanto, los pacientes de cuidado neurocrítico tienen una alta prevalencia de hiperglucemia, y su aparición se asocia con un mal resultado después del accidente cerebrovascular isquémico agudo, hemorragia intracraneal (ICH), hemorragia subaracnoidea (SAH) y trauma craneoencefálico TBI. No está claro si esta asociación se debe dirigir a efectos perjudiciales ejercidos por la hiperglucemia o simplemente representa un marcador de lesión cerebral grave. Ahora bien, respecto al mecanismo de la lesión, se sabe que en la fase aguda de Sich se desarrolla una respuesta inespecífica, programada y de adaptación a la tensión que inducen la activación del eje hipotálamo-hipófisis-adrenal y la posterior liberación de hormonas hiperglucémicas (64-67), la activación del sistema nervioso autónomo y los cambios en el comportamiento; se ha descrito todo como parte de la respuesta metabólica-hormonal al estrés y para el síndrome de respuesta inflamatoria sistémica (SRIS). En el contexto de una lesión, independientemente de su naturaleza, el mecanismo que conduce a una hiperglucemia de estrés son el aumento de la gluconeogénesis y la resistencia a la insulina, la tarde, puede ser resultado del deterioro de la unión al receptor de la insulina y la transducción de la señal, el aumento de la producción de glucosa hepática, y la disminución la captación de glucosa periférica (68). La diabetes acrecienta el riesgo de enfermedades neurológicas, no obstante es poca la información que se tiene sobre los mecanismos por los que lo logra. El factor neurotrófico Derivado del cerebro (BDNF) es secretado por las células endoteliales microvasculares (EC) en el cerebro, este funciona como un neuroprotector a través de la activación del receptor neurotrófico de la tirosina quinasa (TRKB). En un patrón experimental de ratas con hiperglucemia inducida por estreptozotocina, se halló que la activación de MMP9 (matrix metalopeptidasa) afectó las rutas de señalización TRKB-trófico dependientes por medio de la degradación de TRKB en las neuronas. En el tratamiento de la microvasculatura cerebral con endoproducto de glicación avanzada (AGE), un metabolito comúnmente elevado en los pacientes diabéticos, aumentó la activación de MMP9, similar a resultados in vivo. La MMP9 humana recombinante degrada el ectodominio TRKB en cultivos neuronales primarios, lo que alude que el TRKB perfectamente podría ser un sustrato para la proteólisis de MMP9. En consecuencia, los medios de comunicación endoteliales AGE acondicionados con elevada actividad MMP9 degradaron el ectodominio TRKB y en tanto que impidieron la capacidad del endotelio para resguardar a las neuronas contra el daño hipóxico. Los resultados de este estudio experimental demostraron que la función trófica neuronal del TRKB es ablacionada por la degradación mediada por MMP9 en el cerebro diabético, interrumpiendo trófico acoplamiento trófico cerebrovascular y dejando al cerebro vulnerable a las lesiones. La disfunción vascular en la diabetes generalmente 62 es asociada con elevaciones en los productos finales de glicación avanzada (AGE). Por consiguiente Navaratna y col. se preguntaron si el extensión de la actividad endotelial de MMP9 podría estar relacionada con AGE en nuestros sistemas modelo. (69) El gran efecto final, un estado de hiperglucemia inducida por el estrés, constituye un factor agravante de la lesión. También se ha demostrado una relación independiente entre el tipo y la gravedad de la lesión neurológica (70, 72). Los procedimientos quirúrgicos también contribuyen a activar una respuesta neuroendocrina que predisponen al paciente a desarrollar hiperglucemia y cetoacidosis debido a su acción antagonista sobre la actividad de la insulina (61, 65). Otros efectos bien documentados de la hiperglucemia inducida por el estrés son la disfunción de las células endoteliales, aumento del estrés oxidativo, efectos cardiovasculares y lesiones en otras áreas específicas del cerebro (73-74). Una vez establecido, el estado hiperglucémico desempeña una serie de mecanismos deletéreos en el cerebro lesionado, a través del aumento del estrés oxidativo, citoquinas inflamatorias, la inducción de la excitotoxicidad [por ejemplo, la estimulación del receptor de N-metil-Daspartate (NMDA)] potencia la entrada de calcio a las células, altera el metabolismo cerebral y por lo tanto la perfusión (75-76). Debido a la neurotoxicidad por encima de la glucosa. La concentración de glucosa excesiva en el microambiente de las lesiones induce la peroxidación lipídica, carbonilación proteínas, y daños en el ADN. A medida que el superóxido se neutraliza el óxido nítrico, la vasodilatación está deteriorada (78,79). Como resultado de las producciones de las especies reactivas de oxígeno (RSO), a continuación, se activa una respuesta inflamatoria que conduce a la atracción de las células inmunes y, a continuación, el aumento de la producción de ERO. También se concentra el ácido láctico, por lo que es una manera fácil de convertir acidóticas a las células de la neurona. Esta acidosis altera la función mitocondrial (80, 81). En los modelos de rata de hemorragia intracerebral (82-84) se han demostrado que los acontecimientos fisiopatológicos mencionados a mayor tamaño suceden de la hemorragia en los grupos de ratas hiperglucémicas. En un experimento reciente se observó que, en respuesta a la lesión hemorragia intracerebral, se observó un aumento significativo de la albúmina en los cerebros de ratas normoglucémicas pero no en los cerebros de ratas hiperglucémicas. En el último grupo, la apoptosis neuronal más importante se encuentra en las regiones perihematoma de ratas hiperglucémicas, lo que sugiere un papel de protección de la albúmina en la etapa aguda de la hemorragia intracerebral, el cual puede depender de diferentes niveles de azúcar en la sangre (85). Hipoglucemia y el IPCE Se define como el nivel de glucosa en plasma <50mg/ dl (<2,8 mmol / L) con / sin síntomas (51). Actualmente los datos sobre el metabolismo cerebral de la glucosa en sujetos humanos con hemorragia intracerebral espontánea son escasos, sin embrago, se ha demostrado que la hipoglucemia, la otra cara de la moneda, también empeora el resultado de los pacientes con enfermedad crítica. En la lesión cerebral aguda, esta entidad puede ser particularmente perjudicial. El "umbral de glucosa en la lesión neurológica" varía según factores propios de cada paciente, es decir, la historia de la diabetes mellitus, la velocidad de la caída de nivel de la glucosa, la duración del evento de hipoglucemia y el flujo sanguíneo cerebral, etc En los pacientes con hemorragia subaracnoidea pobres de grado las reducciones agudas en la glucosa sérica, incluso a niveles dentro del rango normal, podrían generar crisis metabólica energía del cerebro y del cociente lactato / piruvato elevación (86). Cuando se altera la autorregulación del metabolismo del cerebro, hay partes ares de ellos especialmente más susceptibles que otros (8790), cuando el nivel de glucosa podría ser considerado como "suficiente" en muchos otros pacientes, para los que padecen una lesión cerebral aguda esto puede ser insuficiente, incluso perjudicial. Los sistemas de compensación del cerebro (liberación, control y regulación de hormonas aumentan el flujo sanguíneo cerebral, el uso de los depósitos de glucógeno) en la glicopenia son limitados (90-91). El gran problema con un estado de hipoglucemia es que está asociado con la despolarización aberrante en el tejido perilesional que conduce a un estado de perpetuación de agotamiento de la glucosa, como se ha demostrado en la lesión cerebral traumática (34, 94) Alteraciones de la glucemia durante Sich: evidencia clínica Como se ha dicho en otros artículos de esta revisión, la hiperglucemia que se mide en sangre periférica es a la vez un marcador de la gravedad de la lesión y del mal resultado, una relación que ha capturado la atención de los médicos en los últimos años. Los estudios que evaluaron la asociación de trastornos de glicemia y Sich son escasos (12, 16), en comparación con otros tipos de accidente cerebrovascular, las investigaciones posteriores utilizan neuromonitorización multimodal con catéteres intracerebral, microdiálisis, monitores de oxígeno del cerebro y las mediciones tanto periférica como cerebral de glucosa en sangre. Kimura y sus colegas con un diseño de estudio observacional prospectivo de 100 pacientes con hemorragia aguda supratentorial Intracerebral, evaluaron las características clínicas y de glucosa en plasma. Se midió el Volumen de la ICH al ingreso CT (b 24 h) y el seguimiento de CT (b48 h). Los pacientes fueron divididos en dos grupos: el grupo de la muerte, que murió dentro de los 14 días del inicio, y el grupo de supervivencia. Utilizando la curva característica de funcionamiento del receptor (ROC). Los valores de corte que predijeron la muerte temprana fueron 150 mg / dl para el nivel de glucosa y N20 ml para el volumen inicial de HIV, concluyen que la hiperglucemia al ingreso puede aumentar de forma independiente el riesgo de muerte prematura en la hemorragia intracerebral espontánea aguda (12). Godoy y colegas por su parte, realizaron un estudio prospectivo de 250 pacientes con un diagnóstico bien definido de Sich admitidos en 24 h en tres centros mencionados primarios. Los pacientes tuvieron un seguimiento exhaustivo de los valores de glucosa en sangre (BG) y aquellos con valores de BG> 8,29 mmol / l (150 mg / dl) recibieron una dosis intravenosa de insulina variable para mantener las concentraciones de BG durante la primera 72 h después de la sich entre 8.29 y 3,32 mmol / l (60 -150 mg / dl) utilizando la insulina pre-especificado de dosificación protocolo previsto, y con un valor de corte de> 164mg/dL, ellos concluyeron que la hiperglucemia es una condición común después sich que podría empeorar el pronóstico y el tratamiento temprano de insulina no mejora el pronóstico, también muestra un mayor riesgo de malos resultados y muerte (16). También la Hiperglucemia de estrés es un hallazgo frecuente en pacientes con hemorragia intracerebral. Es un marcador de mala evolución y la mortalidad más alta, más aún en pacientes sin historia conocida de la diabetes (95). A través de los años ICH se ha informado que tienen una tasa de mortalidad entre 35-52% y un peor pronóstico funcional de los supervivientes, con sólo un 10-20% la vida independiente a los 30 días (96100) La literatura ha reportado Glasgow Coma Scale (GCS) en llegada, la presión arterial en la presentación, el volumen de la hemorragia, hemorragia intraventricular concomitante, ictus isquémico, y los Institutos Nacionales de Salud Stroke Scale (NIHSS) Puntuación como predictores de mortalidad temprana en pacientes con HIC (13). Precisamente, para la evaluación de alteraciones de glucemia en condiciones médicas no específicas, se estudiaron los pacientes en estado crítico, esto para valorar la mortalidad ajustada por riesgo en comparación cuando los pacientes fueron ingresados a una terapia intensiva quirúrgica en 4 años. Los pacientes fueron divididos en grupos de glucemia: HYPER (≥ 1 episodio> 180 mg / dl, ninguna <60), HYPO (≥ 1 episodio <60 mg / dl, cualquier> 180), ambos (≥ 1 episodio <60 y ≥ 1 episodio > 180 mg / dL), NORMO (todos los episodios 60 a 180 mg / dL), Hyper-Only (≥ 1 episodio> 180, ninguna <60 mg / dl) y HYPO-Only (≥ episodio <60, ninguno> 180 mg / dl). Las tasas de mortalidad (O / E) se estudiaron mediante la fisiología aguda esperada y evaluación (APACHE) III crónico para la salud. El número de eventos adversos glucémico se comparó con la mortalidad, la hipoglucemia y la hiperglucemia se produjeron en 18 por ciento y 50 por ciento de los pacientes. La mortalidad fue del 12,4 por ciento (S / E = 0.88). Ambos tenían la mayor proporción de O / E (1.43) con HYPO la segunda más alta (1,30). Grupos en los cuales se excluyó la hipoglucemia (NORMO y Hyper-only) tuvieron los O / E ratios más bajos: 0,56 y 0,88. El aumento del número de episodios de hipoglucemia se asoció con aumento de la relación O / E: 0,69 O / E de ningún evento, 1,19 acontecimientos por 1-3, 1.35 de 4-6 eventos, 1,9 acontecimientos por 7-9 y 3.13 de> / = 10 acontecimientos. Como resultado se observó que se necesitaba diez o más eventos hiperglucémicos para asociarse significativamente con peor mortalidad 63 (O / E 1,53), y la hiper / hipoglucemia aumentan la mortalidad en comparación con la categoría APACHE III de mortalidad esperada, con un riesgo de mortalidad más elevada, si ambos están presentes. En este estudio, la hipoglucemia se asoció con un peor riesgo, por lo que los autores recomiendan que puede ser necesario aflojar el control de glucosa para prevenir la hipoglucemia y reducir la variabilidad de la glucosa (101). Siguiendo con lo anterior, en un estudio que evaluó el pronóstico y el resultado de un accidente cerebrovascular agudo en un hospital Universitario de Nigeria, se estableció la edad por encima de 39 años, sexo masculino, hipertensión arterial, aparición temprana tras un accidente cerebrovascular, y la presencia de comorbilidades se asociaronn con un peor pronóstico de ictus, el 78,8% de todos los subtipos de accidente cerebrovascular correspondió a la hemorragia intracerebral (102). Los efectos de los parámetros como la elevación del recuento de leucocitos (WBC), proteína C-reactiva (CRP), y la glucosa en sangre (BG) concentración en la presentación se tradujo en mal pronóstico en pacientes sich que fueron estudiados por Di Napoli y sus colegas, quienes concluyeron que el aumento de glóbulos blancos, CRP y BG se asocian con una mayor mortalidad en los pacientes sich, y también fundó que sólo elevación de PCR augura mayor riesgo de muerte, independientemente de otros indicadores de la gravedad sich (103). En el Estudio de Análisis de sangrado cerebral aguda, un estudio coreano para evaluar los efectos de la concentración de glucosa en la mortalidad temprana y largo plazo después de una hemorragia intracebrebral, se observó una tasa de mortalidad a largo plazo del 21,1% tras un seguimiento medio de 434.3 + / - 223.2 día y se encontró que aumentar de forma significativa con el cuartil de glucosa (p <0,001). Por una parte, el nivel de glucosa a la entrada era un factor de riesgo independiente para la mortalidad precoz (HR ajustado 1,10 [IC del 95% 1.1 a 1.19]), pero no para la mortalidad a largo plazo. Por otra parte, cuando el análisis se restringió a los pacientes sin diabetes, no se encontró que el nivel de glucosa fuera un factor de riesgo independiente para la mortalidad después de la ICH (n = 1 119; CR ajustado 1,10 [IC del 95% 1.3 a 1.17]) y tuvo una importancia secundaria para la primera ( p = 0,053) y la mortalidad a largo plazo (p = 0,09). De lo anterior es concluyente de que los niveles de glucosa de admisión están asociados con la mortalidad temprana después de la hemorragia intracerebral. En los pacientes sin diabetes, los niveles de glucosa al ingreso se asociaron con la mortalidad a largo plazo (21). Kimura y sus colegas establecieron una asociación entre la hiperglucemia en la admisión, alteraciones de tipo endocrinas y un mayor riesgo de muerte temprana (12). Otra preocupación acerca de la evaluación de la mortalidad en sich es que, en comparación con otras enfermedades cerebrovasculares, no hay escalas prognósticas de clasificación utilizados rutinariamente en sich en todo el mundo. 64 Control de glucemia y guías de práctica clínica En una revisión Cochrane, se menciona que las "infecciones del campo quirúrgico" acarrean peores resultados en los pacientes en general. Los estudios anteriores propusieron que un control estricto de la glucemia, es decir, mantenerla en un margen estrecho bajo, en el período perioperatorio, podría significar un reducción de las infecciones y mejores resultados. No obstante, las preocupaciones respecto a los efectos secundarios la hipoglucemia, como las crisis convulsivas y el aumento del riesgo de mortalidad, han restringido el uso generalizado de esta estrategia. Únicamente hay cinco estudios que comparan estrategias de control estricto de glucemia con estrategias convencionales para controlar los valores solamente cuando estos se encuentran aumentados. Estos ensayos varían considerablemente respecto a las características de los pacientes, los valores deseados de glucemia, tratamiento farmacológico y los métodos empleados para reducir los valores de glucemia, así como los resultados evaluados. Asimismo, los estudios individuales que fueron deficientes, no arrojaron una disminución importante en las infecciones del campo operatorio. No existen datos consistentes a favor de implementar la rutina de un control perioperatorio estricto de la glucemia para evitar las infecciones del campo quirúrgico (104). Control glucémico: Intensivo o permisivos Incluso hasta ahora, la hiperglicemia no se da como un control de rutina en la unidad de cuidados intensivos, excepto en pacientes con una diabetes mellitus diagnosticada previamente (68). Se ha planteado la hipótesis, por lo tanto, que el estricto control de la glucemia podría tener un impacto favorable en la evolución de los pacientes En consecuencia, el aumento de interés ha evolucionado para el control de la glucemia estricto uso de la terapia intensiva de insulina (IIT) en pacientes neurocríticos. Este control estricto ha sido definido como la glucosa dentro de un margen de 80 a 110 mg / dl (4,40-6,10 mmol / L). Sin embargo, los datos más recientes sugieren posibles efectos nocivos de la IIT en el tejido cerebral. Hasta la fecha, no existe evidencia clínica consistente que justique la IIT en pacientes neurocríticos (103). Kao L, y colaboradores, en una revisión Cochrane, describieron la hiperglucemia como producto del estrés quirúrgico, incluso tras una cirugía programada no complicada, y que ésta puede elevar el riesgo de complicaciones de tipo infeccioso. Por medio de la hiperglucemia se estimula la liberación de agentes proinflamatorios y aplaca el sistema inmunitario, lo que se traduce en un aumento a la propensión a infecciones bacterianas En los pacientes gravemente enfermos que demandan cuidado intensivo, hay pruebas de la disminución de infecciones y mejores resultados por medio del tratamiento de la hiperglucemia con infusiones intravenosas de insulina. El ensayo controlado aleatorio más desarrollado (más de 1500 pacientes) de control estricto de la glucemia para conservar los valores de glucemia por debajo de 110 mg/dl comparado con valores inferiores a 200 mg/dl en pacientes gravemente enfermos (ensayo Leuven) arrojó una reducción de las infecciones del torrente sanguíneo y una disminución de la mortalidad en pacientes con control estricto de la glucemia. Las ICQ no se midieron como un resultado, no obstante la mayoría de los pacientes eran de cirugía cardíaca. Sin embargo no unificación de un criterio de implementación del control estricto de la glucemia en pacientes quirúrgicos, ya que se caben dudas respecto a la reproducibilidad de los resultados del ensayo de Leuven así como a la generalizabilidad a otros grupos de pacientes. CONCLUSIONES A pesar de que los mecanismos respecto a la gama de eventos que conllevan a un daño tisular o eventos hipóxicos por medio de alteraciones metabólicas en el paciente de neurocirugía no son descritos de manera rigurosa, la visión a la que se debe apuntar es a lograr una máxima reducción posible de este tipo de alteraciones en el evento quirúrgico, traducida una disminución de los niveles séricos de glicemia y prevención de hipoglucemia. Las diferencias respecto a esto por medio de un control óptimo de la glucemia en sangre del paciente de neurocirugía. Las diferencias en el metabolismo de la glucosa cerebral versus sistémicos, el curso de tiempo de respuesta a la lesión cerebral, y la multiplicidad de la fisiopatología en las poblaciones de pacientes de neurocirugía son consideraciones importantes a la hora de la evaluación de los riesgos y beneficios de la terapia intensiva de insulina. Mientras que los extremos de los niveles de glucosa se deben evitar, hay pocos datos para apoyar un nivel óptimo de glucosa en sangre o recomendar un uso específico del terapia intensiva de insulina para el mantenimiento euglucemia en el manejo perioperatorio de los pacientes neuroquirúrgicos. El tratamiento individualizado debe basarse en el control del nivel sérico de glucosa, el régimen de tratamiento ambulatorio, la presencia de complicaciones, la naturaleza del procedimiento quirúrgico, y el tipo de anestesia administrada (62). REFERENCIAS 1. Bhatia R, Singh H, Singh S, Padma M V, Prasad K, Tripathi M, et al. 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Epub 12/27/2011. eng. 102. Obiako OR, Oparah SK, Ogunniyi A. El pronóstico y el resultado de un accidente cerebrovascular agudo en el University College Hospital de Ibadan, Nigeria. Nigeria diario de la práctica clínica. 2011 Jul-Sep; 14 (3): 359-62. PubMed PMID: 22037085. Epub 2011/11/01. eng. 103. Di Napoli M, Godoy DA, Campi V, del Valle M, Pinero G, Mirofsky M, et al. Medición del nivel de proteína C-reactiva mejora la predicción de mortalidad cuando se añade a la puntuación hemorragia intracerebral espontánea. Stroke, un diario de circulación cerebral. 2011 May; 42 (5) :1230-6. PubMed PMID: 21474813. Epub 2011/04/09. eng. 104. Kao L, Meeks D, Moyer A, Lally K. Regímenes de control preoperatorio de la glucemia para prevenir las infecciones del campo quirúrgico en adultos [Internet]. The Cochrane Library. 2009 [cited 2013 Aug 28]. p. 1–31. Available from: http://www.update-software.com/BCP/BCPGetDocument.asp?DocumentID=CD006806 ABSTRACT Spontaneous cerebral hemorrhage or intracranial hemorrhage represents between 10 and 15% of all cerebrovascular events. Intracerebral hemorrhage is far less frequent than ischemic stroke, but leads to increased morbidity and mortality, one of the leading causes of severe disability. Several changes have been identified in the field of intracerebral hemorrhage, including endocrine. These stress-mediated mechanisms exacerbate secondary injury. Deep knowledge of the injuries that are directly involved in the alterations of glucose in the context of an intracerebral hemorrhage, offers a vision of how the cytotoxicity, neuronal death and metabolic disturbances alter the prognosis of patients with spontaneous intracerebral hemorrhage. ABSTRACT Reviewing the literature to evaluate the effect of postpartum uterine curettage in the maternal recovery time of patients with refractory severe preeclampsia determined that uterine curettage can be of benefit in select cases and should be included in hospital protocols to avoid further maternal complications. Index words: uterine, curettage, post-partum, preeclampsia, throphoblast 69 UTERINE CURETTAGE IN POST-PARTUM PATIENTS WITH SEVERE PREECLAMPSIA: Removal of Trophoblastic tissue can alter the progression of this condition Alma C. Ponton MDa, Iehsus S. Flores MDa, Juana I. Rivera-Viñas MDa*, Susana Schwarz MDa Obstetrics and Gynecology Department, University of Puerto Rico School of Medicine, Puerto Rico Medical Sciences Campus, San Juan, Puerto Rico. *Corresponding author: Juana I. Rivera-Viñas, MD – Department of Obstetric and Gynecology, UPR School of Medicine, PR Health Science Center, Rio Piedras, Puerto Rico, 00936. E-mail: juana.rivera2@upr.edu a INTRODUCTION Preeclampsia is a specific syndrome that affects almost 4% of all gestations characterized by the acute onset of hypertension and proteinuria after the 20th week of pregnancy. It is associated to increased maternal morbidity and mortality with serious complications such as abruption placenta, pulmonary edema, hepatic hemorrhage and rupture, hemolytic anemia, elevated liver enzymes, thrombocytopenia, disseminated intravascular coagulation and intra-cerebral hemorrhage. Preeclampsia is considered an endothelial cell disorder and its only treatment is removal of the placenta and its supporting decidua, after which patients usually recover quickly (1). The purpose of this investigation is to review the literature to evaluate the effect of postpartum uterine curettage in the maternal recovery time from patients with refractory severe preeclampsia and determine whether this procedure should be included in protocols of Obstetric services that manage patients with this condition. MATERIAL AND METHODS We performed a review of literature using PubMed and Cochrane searches. It was restricted to articles published between 1990 and 2011 in the English language. The search terms used were severe preeclampsia and postpartum uterine curettage. Four articles were selected for review and analysis; one case report, and 3 randomized clinical trials. Severe preeclampsia was defined as the presence of the following factors: 1) Systolic blood pressure above 160 mmHg or diastolic blood pressure above 110 mmHg on two occasions at least six hours apart, 2) proteinuria of 5 gm in 24 hours or 3+ dipstick, 3) urinary output of <400 ml in 24 hours, 4) persistent cerebral edema, or visual disturbances, 5) persistent epigastric pain or right upper quadrant pain, 6) pulmonary edema and cyanosis, 7) HELLP (Hemolysis, elevated Liver enzymes, Low Platelets) syndrome, or 8) fetal growth retardation (1). RESULTS 133 pregnant women with the diagnosis of severe preeclampsia, and 2 with eclampsia were studied. At admission the following values were evaluated: mean arterial pressure (MAP), hemoglobin and hematocrit, urine dipstick, platelet count, lactic dehydrogenase (LDH), serum aspartate transferase (AST), serum alanine transferase (ALT), and uric acid (2-6). Sixty-four were submitted to uterine curettage. At cesarean section the uterus was curetted with a large banjo and at vaginal delivery the uterus was curetted under ultrasonographic guidance after appropriate sedation. All curetted material underwent histopathologic evaluation. In the post-partum period, all subjects were observed in the obstetric recovery room for 24 hours or until remission occurred. Patients were monitored with hourly MAP, hourly urine output, hemoglobin, hematocrit and platelets levels every six hours, liver enzymes and lactate dehydrogenase levels every 12 hours. All patients received magnesium sulfate by IV infusion. At the initial evaluation, all patients presented with a mean arterial pressure (MAP) of > 110. There were no complications from the curettage procedure in any of the groups evaluated. The pathologic reports showed decidua with minimal placental tissue. Results of the clinical trials showed decrease of MAP, mostly after 6-16 hours postpartum. There was improvement in platelet counts after 12-18 hours postpartum and urine output after 4-20 hours postpartum allowing for quicker discharge from observation in the recovery room. In Magann EF, et al 75% of patients that were treated with uterine curettage postpartum were discharged from recovery room at 24 hours (4). In Matsuo K, et al there was a rapid recovery of two patients suffering from refractory late post-partum eclampsia (2). These patients showed no seizures after uterine curettage, showing improvement of MAP, liver enzymes as well as headache, and visual disturbances. Eclamptic patients usually require multiple doses of medication to prevent seizure episodes. DISCUSSION In our service, preeclampsia, eclampsia, and HELLP (hemolysis, elevated liver enzymes, low platelets) syndrome still remain conditions that affect a large percentage of women resulting in maternal and perinatal morbidities. After making the appropriate diagnosis, patients can be triaged according to the severity of the condition. This is a heterogeneous syndrome and it is possible to prevent further deterioration and morbidity if the appropriate treatment can be instituted in time. In general, most women will have a classical presentation of preeclampsia (hypertension and proteinuria) at more than twenty weeks gestation and less than 48 hours postpartum. However, women who develop preeclampsia refractory to treatment in the post-partum period may continue to require care that in instances is intensive. Respiratory distress, acute renal failure, liver rupture has all been described (1, 7). The purpose of this review is to increase awareness of the use of uterine curettage at the time of vaginal delivery, cesarean section or in severe refractory cases in order to diminish the morbidity and mortality. This intervention can alter the progression of the disease as viewed in the patient that stopped convulsing only after uterine curettage was performed. There was clearly a significant improvement in the group that underwent uterine curettage. There was an increase in urine output and increasing platelet count within the first 16-20 hours as compared to the non-curettage group. This allowed for faster recovery and discharge from the recovery room and less need for medication (6). The major benefit seems to be with patients that are refractory to treatment and continue to require medication to avoid convulsions (2). Patients with pulmonary edema compromising respiratory function, decreased urine output with pre-renal failure or other severe complications including refractory thrombocytopenia and multi-organ failure would benefit from curettage. 70 A simple procedure can prevent further morbidity by decreasing or removing remaining trophoblast that is responsible for an enigmatic entity that has baffled civilization and caused untold suffering for women (8,9,10). Referring to this entity as Severe Post-Partum Trophoblastic Hypertension may better describe this condition. Further studies should be done in order to develop specific instances where curettage may be employed in protocols to improve outcomes. REFERENCES 1. Sibai BM. Etiology and management of postpartum hypertension-preeclampsia. Am J Obstet Gynecol. 2012;206(6):470-5 2.Matsuo K, Kooshesh S, Dinc M, Sun CC, Kimura T, Baschat AA. Late Postpartum eclampsia: report of two cases managed by uterine curettage and review of the literature. Am J Perinatol 2007;24(4):257-66 3. Alkan A, Tugrul S, Oral O, Uslu H, Kose D, Catakli FT. Effects of Postpartum Uterine Curettage on maternal well-being in severe preeclamptic patients. Clin. Exp. Obst. & Gyn 2006;1:55 4. Magann EF, Martin JN, Isaacs JD, Perry KG, Martin R, Meydrech EF. Immediate Postpartum Curettage: Accelerated Recovery From Severe Preeclampsia. Obstet & Gynecol 1993;81: 502-6 5. Fejgin MD, Charles AG, Magann EF. Immediate Post-Partum curettage: Accelerated Recovery From Severe Preeclampsia. Obstet & Gynecol 1993;82;163-4. 6. Magann EF, Bass JD, Chauhan SP, Perry KG Jr, Morrison JC, Martin JN, Jr. Accelerated recovery from Severe Preeclampsia: Uterine Curettage versus Nifedipine. J Soc Gynecol Investig 1994;1(3):210-4. 7. Magann EF, Martin JN, Jr. Complicated postpartum preeclampsia-eclampsia. Obstet Gynecol Clin North Am 1995;22(2):337-56. 8. Gallegos R, Sanguinetti R. Treatment of the residual gestosis of the puerperium by curettage evacuation of the decidua. Prensa Med Argent 1961;48:2596-9 9. Alicino R. The therapy of arterial hypertension of the pregnancy toxemia by means of post-partum uterine curettage. Riv Ostet Ginecol Prat 1962;44:876-81 10. Hupuczi P, Sziller I, Hruby E, Rigó B, Szabó G, Papp Z. The rate of maternal complications in 107 pregnancies complicated with HELLP syndrome. Orv Hetil 2006;147(29):1377-85 RESUMEN Revisamos la literatura para evaluar el efecto que tiene el curetaje uterino post parto en el tiempo de recuperación materno en pacientes con preeclampsia severa refractoria y se determinó que el curetaje uterino en estos casos puede ser beneficioso y debería ser incluído en protocolos de hospitales para evitar mayores complicaciones maternas. Table 1: Literature Results of Post-Partum Curettage vs No Curettage. 1902 Sea el primero y más informado Website: https://www.asocmedpr.org Facebook: https://www.facebook.com/groups/prmedicalassociation https://www.facebook.com/pages/Asociacion-Medica-de-Puerto-Rico Newsletter: Suscríbase gratis en nuestro website y lo recibira cada semana en su casilla de email AMPR App Aplicacion para smart phones y i-pad especialmente diseñado para profesionales de la salud... y gratuito... Asociación Médica de Puerto Rico P.O. 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Ha sido su licencia para practicar la medicina limitada, suspendida o revocada, en cualquier jurisdicción, en los últimos 5 años? Ha sido usted objeto de cualquier acción disciplinaria por cualquier Sociedad Médica o Junta de Hospital en los últimos 5 años? Sí No Si ha contestado en afirmativa a cualquiera de estas preguntas, por favor añada una explicación completa en hoja aparte. Entiendo que la convicción de una felonía o la limitación, suspensión o revocación de la licencia para practicar la medicina o acción disciplinaria por cualquier Sociedad Médica o Junta de Hospital podrá, después de justo aviso y audiencia, resultar en la censura, suspensión o expulsión de un socio activo o afiliado. Certifico que la información arriba brindada es cierta y completa. ____de ____________________________de________ 72 FIRMA DEL SOLICITANTE